Actinomicose toracovertebral com paquimeningite e compressão medular.

A C T I N O M I C O S E T O R A C O V E R T E B R A L C O M P A Q U I M E N I N G I T E E C O M P R E S S Ã O M E D U L A R

JOSÉ LAMARTINE DE ASSIS* CONSTANTINO MIGNONE**

Entre nós é de ocorrência relativamente rara a actinomicose d o

sistema nervoso central. Nossa casuística é ainda bastante pobre,

mes-m o considerando outras mes-micoses. P o u c o numes-merosa, tames-mbémes-m, é a

lite-ratura estrangeira. A s referências encontradas nos tratados clássicos

deixam muito a desejar. De a c o r d o c o m os dados fornecidos p o r A l

-meida e L a c a z

, em u m total de 144 casos de micetomas observados no

Brasil, apenas num g r u p o de 15 havia localização na cabeça e pescoço

(incluíndo localização na língua, bochechas e e n c é f a l o ) . M a f f e i

, em

16000 autópsias, só encontrou 4 casos de lesões actinomicóticas d o

sistema nervoso central. E m 1934, Ottoni de Rezende, citado por L a

-caz

, descreveu u m caso de actinomicose da região orbitária esquerda

c o m invasão endocraniana. E m 1939, Gonzales T o r r e s 4 estudou 2

casos de actinomicose d o sistema nervoso central, casos êstes que f o r a m

incluídos na estatística de M a f f e i 2 . N o entanto, pelo m e n o s em

n o s s o meio, são bastante freqüentes as dermatopatias e mesmo as l e

sões ostearticulares e viscerais dessa natureza. Tal fato sugere a h i p ó

-tese de terem os fungos pouca afinidade pelo tecido nervoso. T a m b é m

é possível que o acometimento dêsse tecido seja mais freqüente e, p o r

circunstâncias diversas, seu diagnóstico clínico o u anatômico poucas

vezes seja confirmado. Temos a impressão de que mais íntima colaboração entre clínicos, especialistas e laboratoristas viria tornar menos

raros os achados de lesões micóticas do sistema nervoso. Do ponto de

vista prático, diante de processos neurológico de etiologia obscura e com

manifestações focais, a hipótese de micose não deve ser esquecida.

* Assistente de N e u r o l o g i a na F a c . M e d . U n i v . S ã o P a u l o ( P r o f . Adherbal T o l o s a ) .

* * D o c e n t e - l i v r e e assistente d o D e p a r t a m e n t o de A n a t o m i a P a t o l ó g i c a da F a c . M e d . U n i v . S ã o Paulo ( P r o f . L . da Cunha M o t t a ) .

==1. A l m e i d a , F. e L a c a z , C. S. — A c t i n o m i c o s e cervicofacial. A r q . Cir. Clin, e E x p . , 4:560-577 ( d e z e m b r o ) 1940.

==2. Maffei, W . E . — M i c o s e s d o sistema n e r v o s o . A n . F a c . M e d . U n i v . S ã o P a u l o , 19:297, 1943.

==3. L a c a z , C. S. — C o n t r i b u i ç ã o para o estudo d o s a c t i n o m i c e t o s p r o d u -t o r e s de m i c e -t o m a s . T e s e de d o c ê n c i a , S ã o Paulo, 1945.

A actino e blastomicose são as que c o m maior freqüência p o d e m

localizar-se n o neuraxe. Zachary Cope, citado p o r E c k o f f e L o n d

,

sugere a propagação pela naso faringe e nervos olfativos, pela via

sangüínea (abscessos metastáticos), e através de lesões ósseas e f o r a

-mens da base d o crânio. Neste último caso, a actinomicose se coloca

em primeiro plano, p o r isso que é a mais osteófila de tôdas as micoses

segundo L a c a z

. A s lesões vertebrais actinomicóticas sendo

rarefa-cientes e altamente destrutivas, têm grande probabilidade de atingir a

medula e, daí, o interêsse que apresentam para a patologia nervosa.

N e s t a s c i r c u n s t â n c i a s , há a p o s s i b i l i d a d e de ser c o n f u n d i d a a espondilite a c t i n o m i c ó t i c a c o m o m a l de P o t t . R e a l m e n t e , a e v o l u ç ã o

clínica dessas duas espondilopatias é praticamente a mesma. P o r êsse

fato, vários autores procuram diferençá-las radiològicamente. M e y e r e

G a l l

, que estudaram 47 casos de espondilite actinomicótica, j u l g a m

que esta provoque maior erosão da p o r ç ã o cortical das vértebras e mais

intensa destruição óssea, geralmente não determinando deformidade

angular. C o p e

afirma que o A c t i n o m y c e s prefere a parte cortical,

lâminas, facetas articulares e apófises, enquanto a tuberculose tem a f i

-nidade pelo disco intervertebral. A actinomicose vertebral raramente é

primitiva, sendo em geral propagada de lesões do mediastino, pleura,

bucofaringe, pulmões e órgãos peritoniais. A s lesões são

predominan-temente rarefacientes e destrutivas e poupam o disco intervertebral. A

evolução clínica da moléstia é idêntica à d o mal de P o t t : rápida, sendo

muito alta a mortalidade.

O interêsse d o caso que ilustra êste trabalho reside não só n o

qua-d r o clínico, na localização pulmonar primitiva qua-d o processo, na sua

rela-tiva raridade, c o m o também p o r se tratar d e u m caso anátomo-clínico

acompanhado durante longo tempo de sua evolução. Por outro lado, a difusão da infecção se fêz de modo bastante rápido e grave com

mani-festações clínicas polimorfas; além disso, evidenciaram-se provas

clí-nicas e laboratoriais de acometimento secundário do sistema nervoso

central, condensadas numa síndrome compressiva medular frusta.

Fi-nalmente, o Actinomyces isolado foi identificado como sendo o

Acti-nomyces israelii, atualmente chamado Cohnistreptotrix israelii. Êsse

fungo, apesar de já ter sido encontrado em muitos casos de actinomicose humana em várias partes do mundo, nunca o fôra aqui em S.

Paulo, o que vem aumentar o interêsse da parte micológica. Trata-se

de um cogumelo que vive saprofíticamente em cáries dentárias e

amíg-dalas. É possível que muitos casos de formas cervical e pulmonar da

actinomicose sejam devidas a êste parasito. Seus filamentos são em

forma de V ou Y e não se desenvolvem nos meios habituais de cultura.

Sua atividade bioquímica é muito reduzida. As inoculações por via

peritoneal produzem pequenos abscessos no peritônio, mas o fungo não

se dissemina.

==5. E c k o f f , N . L . e L o n d , M . — A c t i n o m y c o s i s o f the Central N e r v o u s S y s t e m . R e p o r t o f t w o cases. L a n c e t , 1:7-8 ( j a n e i r o ) 1941.

==6. L a c a z , C. S. — C o n t r i b u i ç ã o para o estudo das m i c o s e s c o m l e s õ e s ostearticulares. T r a b a l h o p r e m i a d o pela A s s o c i a ç ã o Paulista de M e d i c i n a ,

e m 1941, c o m o p r ê m i o A . C. de C a m a r g o . Separata. Gráfica e E d i t o r a Edigraf Ltd., S ã o P a u l o , 1945.

==7. M e y e r , M . e Gall M o n r o e — M y c o s i s of the vertebral c o l u m n . A r e v i e w o f the literature. J. B o n e a. Joint Surg., 17 ( o u t u b r o ) 1935.

O B S E R V A Ç Ã O *

A . M . P., português, c o m 52 anos, branco, casado, lavrador, procedente de Apucaranã, no norte do Estado do Paraná, internado na 4 .a

Enfermaria de M e

-dicina de Homens da Sta. Casa de São Paulo ( S e r v i ç o d o P r o f . A d o l f o Lindenberg). Acha-se doente há 2 anos e meio. Queixa-se de dôres no dorso e fra-queza geral. A moléstia iniciou-se de m o d o insidioso, c o m processo ganglionar

n o lado direito d o pescoço, que se abriu na pele e se fistulizou. Alguns meses depois, começou a ter dôres vagas no dorso, c o m exacerbações variáveis, mas p r o -gressivamente crescentes, até que, há cêrca de 10 meses, se definiram perfeita-mente em raqui e radiculalgias dorsais c o m propagação em faixa; as dôres au-mentavam com a tosse e espirro. Durante êsse tempo, foi perdendo apetite e pêso, as pernas foram-se enfraquecendo e dificultando progressivamente a deambu-lação. A s lesões cutâneas foram-se estendendo e se multiplicando na face pos-terior e anpos-terior do tórax. Sobreveio tosse e expectoração amarelada, por vezes hemoptoica; cêrca de 40 dias após a internação, isto é, em princípio de setembro de 1943, a marcha tornou-se impossível e a movimentação no leito quase nula em vista das fortes algias dorsais. P o r essa ocasião, apareceram sinais de insufi-ciência cardíaca e respiratória (dispnéia contínua, cianose, estase nas bases pul-monares, congestão do fígado e edema nas partes declives).

Exame físico geral e especial — Indivíduo d o tipo longilíneo, caquético e em

estado de profundo abatimento moral. Apresenta-se acamado, em decúbito lateral direito obrigatório, com o tronco semilevantado e as pernas em semiflexão. Cifose dorsal acentuada. Lesões nódulo-ulcerativas hiper pigmentadas, em parte

ci-catrizadas e em parte recobertas por crôstas purulentas, nas faces laterais do pes-coço. Numerosas lesões ulcerosas, algumas profundamente fistulizadas, dissemina-das por todo o tórax, principalmente no esterno e na altura dissemina-das últimas vértebras dorsais. Em tôdas, há um halo hipercrômico circundante. O exame do aparêlho respiratório mostra diminuição de amplitude respiratória dos hemitórax, mais à esquerda; submacicez infraclavicular esquerda; nítido sôpro cavitário nesta região, audível também na suprascapular dêsse lado, além de roncos, estertores crepitan-tes e subcrepitancrepitan-tes disseminados. O exame do aparêlho circulatório mostra cia-nose das extremidades e edemas perimaleolares; icto no 5.° espaço intercostal es-querdo, um dedo para fora da linha hemiclavicular; prejudicada a delimitação da área de grande macicez cardíaca e do pedículo arterial da base; bulhas muito aba-fadas em todos os focos; artérias periféricas tortuosas, com paredes endurecidas e ásperas; pulso batendo 92 vezes por minuto, isócrono, fraco e pequeno; pressão arterial, máxima 11 e mínima 7 (manómetro Tycos). Fígado doloroso, com su-perfície regular, porém bastante aumentado, com o bordo inferior 3 dedos abaixo do rebordo na linha hemiclavicular. Baço percutível. Demais órgãos clinicamen-te normais.

* A g r a d e c e m o s a o D r . D o m i n g o s d e Oliveira R i b e i r o , l i v r e - d o c e n t e e assistente d e Clínica D e r m a t o l ó g i c a da F a c . M e d . U n i v . S ã o P a u l o ( S e r v i ç o

d o Prof. A g u i a r P u p o ) e V . A r r u d a Z a m i t h , assistente v o l u n t á r i o da Clínica

D e r m a t o l ó g i c a da Sta. Casa de M i s e r i c ó r d i a ( S e r v i ç o d o Prof. A d o l f o Lindenberg) as facilidades que n o s permitiram estudar êste c a s o e o s ensina-m e n t o s que n o s p r o p o r c i o n a r a ensina-m a p r o p ó s i t o da parte de d e r ensina-m a t o l o g i a e ensina-micologia. A g r a d e c e ensina-m o s t a ensina-m b é ensina-m a o D r . Carlos da Silva L a c a z , d o c e n t e d e M i c r o b i o l o g i a na Fac. M e d . U n i v . S ã o P a u l o ( P r o f . F l o r i a n o de A l m e i d a )

Sistema nervoso — Psiquismo íntegro. Equilíbrio e marcha prejudicados. Atrofia dos músculos das pernas, mais nítida à esquerda. Movimentos voluntá-rios e fôrça muscular comprometidos nos membros inferiores, embora não haja paralisia. Reflexos patelares e aquilianos exaltados. R e f l e x o s cutâneo-abdominais e cremastéricos diminuídos. Sinal de Babinski em ambos os pés. Demais reflex o s normais, não havendo outros sinais piramidais de libertação. Manobras d e ficitárias de Barré e Mingazzini prejudicadas em virtude das algias dorsais. C o -ordenação normal nos membros superiores e prejudicada nos inferiores. N ã o h á distúrbios esfinctéricos. Pesquisa de sensibilidade objetiva prejudicada em vista do mau estado geral d o doente.

Exames complementares — Exame microscópico direto do material das fistulas cutâneas e do escarro fresco: positivo para Actinomyces. Cultura: A c t i n o myces israelii ( a n a e r ó b i o ) . Pesquisa do bacilo de Koch no escarro: negativo v á -rias vezes, mesmo c o m homogeinização. Reação de Wassermann no sangue: ne-gativa. Exame de urina (tipo B ) : normal. Radiografia dos pulmões: Infiltra-ções partindo dos hilos e se dirigindo para a esquerda até o ápice, onde se nota um aspecto areolado, e à direita c o m propagação basal. Infiltração de natureza

fibrosclerosante ( R a f a e l de B a r r o s ) . Radiografia da coluna vertebral e mielografia: Espondilite infecciosa extensa c o m destruição parcial dos corpos verte-brais dorsais e acentuada cifose. Osteartrose deformante das últimas vértebras

dorsais. Subestenose do canal medular c o m parada irregular do lipiodol injetado

por via suboccipital ( P a u l o de Almeida T o l e d o ) . Exame do líquido cefalorraquidiano: Punção lombar em decúbito lateral; pressão inicial 15 (manômetro d e C l a u d e ) ; provas manométricas d e Stookey normais; liquor límpido e xantocrômico; citologia 0,4 células por m m2

; albumina 4,00 grs. por litro; r. Takata-Ara positiva (tipo m e n i n g í t i c o ) ; r. Wassermann negativa; pesquisa direta de

cogume-los, negativa. ( O . L a n g e ) . N o v o exame de liqüido cefalorraquidiano: P u n ç ã o suboccipital em decúbito lateral ; pressão inicial 12 (manómetro de Claude) ; liquor límpido e i n c o l o r ; citologia 0,2 células por m m3

; albumina 0,40 grs. por l i t r o ; r. Pandy fortemente positiva; r. benjoim 22221.22221.00000.0; r. TakataAra p o

-sitiva (tipo parenquimatoso); r. Wassermann negativa ( O . L a n g e ) . Exame otorrinolaringológico: nada de anormal a não ser desvio d o septo nasal para a esquer-da e palidez acentuaesquer-da nas mucosas ( A n t o n i o C o r r e i a ) . Eletrodiagnóstico:

Evolução e tratamento — Foi tentada, sem qualquer resultado, a terapêutica pelo composto p-aminobenzeno-sulfamida durante 4 meses. A seguir ensaiou-se o tratamento pelo timol ( 2 grs. diárias), sem resultado. O doente faleceu 6 meses após a internação na enfermaria, em franca caquexia e c o m acentuada insuficiên-cia cárdio-respiratória.

Necrópsia (SS-19.241) — A necrópsia demonstrou a presença de lesões ana-tômicas extensas e intensas causadas pelo fungo, c o m sede pleuropulmonar, cutânea e óssea. O pulmão esquerdo mostra (fig. 1-c), na região apical e n o andar

médio, um intenso processo cirrótico condensante, c o m hiperpigmentação antrocótica, em meio da qual existem pequenas cavidades c o m paredes lisas e contendo material puriforme. A pleura visceral que recobre esta zona apresenta-se

for-temente aderente à pleura parietal, exceto na face anterior do lobo superior, onde existe, entre as pleuras, numa área circular de 10 cms. de diâmetro, um material de aspecto necrótico, de c ô r amarelo-enxofre. Nesta altura, a pleura parietal está destruída, achando-se êste material necrótico em contacto direto c o m os tecidos moles da caixa torácica. O pulmão direito apresenta uma zona de cirrose seme-lhante àquela d o pulmão esquerdo, porém de menores proporções, ocupando apenas a região apical. Nesta zona, existem fortes aderências entre os folhetos pleurais. Nas bases pulmonares, observa-se um pleuriz serofibrinoso correspondendo a 250 cc. de fluido na base direita e 100 c c . na base esquerda. N a parede torácica an-terior existem, na pele que recobre o manúbrio e porção próxima do hemitórax esquerdo, uma extensa área cianótica contando numerosos pertuitos fistulosos. D i s -secada a pele, verifica-se que êstes últimos penetram os tecidos moles que re-vestem a grade costal, e ainda põem-se em contacto c o m as extremidades ante-riores da 2 .a

e 3 .a

costelas ( f i g . 1-a). N a parede dorsal, ao nível da coluna sacra, existe outra área extensa de pele cianosada, contendo abertura de pertuitos fistulosos que se aprofundam nos tecidos moles em tôrno da coluna vertebral. N a região cervical, em ambos os lados, a pele apresenta abertura de trajetos fistulosos que se limitam à pele e tecido celular subjacente, não contraindo relações c o m gânglios ou outras formações profundas d o pescoço.

A coluna vertebral, na região toracolombar, apresenta os corpos vertebrais intensamente infiltrados por um exsudato purulento, amarelo e cremoso. O tecido ósseo das mesmas é frágil, sendo fàcilmente cortado c o m faca. O s discos intervertebrais estão poupados. A superfície interna do canal vertebral, numa e x -tensa zona correspondente às últimas vértebras dorsais e às primeiras lombares, apresenta-se corroída e de aspecto bastante irregular. A dura-madre da medula apresenta-se fortemente espessada em tôda a sua extensão e infiltrada pelo exsu-dato inflamatório em muitos pontos (fig. 1-b). O canal raqueano está permeável em tôda a sua altura. A medula não apresenta lesões. Os tecidos moles que cir-cundam a coluna toracolombar apresentam-se difusamente infiltrados pelo exsu-dato inflamatório.

O exame microscópico demonstrou, em tôdas as partes acometidas, a presença dos grãos de Actinomyces rodeados pela reação granulomatosa defensiva. A s le-sões vertebrais caraterizavam-se, além disso, pelas extensas zonas de destruição óssea. ( F i g s . 2 e 3 ) .

C O M E N T A R I O S

O estudo anátomo-patológico dêste caso demonstra tratar-se de uma actinomicose, cujas lesões mais antigas têm c o m o sede a m b o s os pul-m õ e s , constituindo, portanto, a f o r pul-m a anátopul-mo-clínica de actinopul-micose pulmonar. N a sua marcha evolutiva, o processo infeccioso, após p r o -duzir lesões de caráter prevalentemente cirrótico em a m b o s os pulmões,

propagou-se para a parede torácica, invadindo os tecidos moles e vertebras, estabelecendo trajetos fistulosos que se foram abrir na pele da face anterior do tórax. É bastante plausível que a propagação das

Trata-se, portanto, de um caso interessante sob o ponto de vista

anátono-patológico devido ao fato de se estabelecerem, em modalidade

toracopulmonar da doença, lesões secundárias extensas de osteomielite

da coluna e de meningite medular específicas. A l é m dêstes particulares

interessantes de ordem anátomo-patológica, devem ser ressaltadas, c o m o

um fato raro, as manifestações clínicas d e caráter neurológico

resul-tantes das lesões vertebrais e meníngeas. Estas acarretaram um quadro

radiculomedular compressivo, clinicamente frusto. N ã o há, na

litera-tura nacional, qualquer observação referente a esta complicação nervosa

produzida p o r A c t i n o m y c e s . Trata-se do primeiro caso de Cohnistreptotrix israelii isolado em S. Paulo, e quiçá no Brasil. Interessante f o i

a desproporção entre as síndromes liquórica e neurológica; realmente,

enquanto o quadro clínico fôra discreto, o liquórico foi muito intenso,

m á x i m e o lombar. Êste evidenciou a síndrome de Froin. N o entanto,

as provas manométricas de Stookey não indicaram qualquer bloqueio,

em contraposição a o resultado da mielografia descendente (bloqueio

parcial c o m parada transitória do lipiodol, em g ô t a s ) . O líqüido colhido

p o r via suboccipital mostrou-se nitidamente diverso daquele extraído

p o r via lombar, apresentando taxa quase normal d e albuminas, porém,

c o m reações coloidais de tipo parenquimatoso, o que não existia n o

lí-quor lombar. Tais aspectos liquóricos e mielográfico confirmavam a

existência de leptomeningite crônica espinhal; esta, ao lado das lesões

ósseas vertebrais e d e f o r m a ç ã o da coluna, era responsável pela c o m p r e s

-são das raízes e da medula.

R E S U M O

O s Autores apresentam u m caso de actinomicose primitivameste

pleuropulmonar, em que ocorreu, provàvelmente p o r contigüidade, a

propagação do processo à parede torácica. Infiltrados os tecidos que

rodeiam a coluna toracolombar, produziu-se extensa osteomielite vertebral actinomicótica; a dura-madre foi afetada, espessou-se e produziu

uma síndrome, clínicamente frusta, de compressão radiculomedular.

S U M M A R Y

T h e authors report a case o f actinomycosis with primitive site in

the pleura and lungs, which probably b y contiquity involved the thoracic

wall. T h e tissues surrounding the thoracolumbar column have been

affected, originating extensive vertebral actinomycotic osteomyelitis; the

sickening o f the dura caused a mild syndrome o f radiculospinal c o m

-p r e s s i o n ; there were n o anatomic changes -p r o d u c i n g total s-pinal block.

T h e r e is n o reference, in Brazilian literature, t o this nervous

compli-cation o f actimycosis, and it is the first time the species

Cohnistrep-totrix israelii has been found in S ã o Paulo, perhaps in Brazil.