Habilidade motora fina e linguagem expressiva : um estudo em crianças com hipotireoidismo congênito

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RENATA CAMARGO FREZZATO

HABILIDADE MOTORA FINA E LINGUAGEM

EXPRESSIVA: UM ESTUDO EM CRIANÇAS COM

HIPOTIREOIDISMO CONGÊNITO

CAMPINAS 2014

iii UNIVERSIDADE ESTADUAL DE CAMPINAS

Faculdade de Ciências Médicas

Renata Camargo Frezzato

HABILIDADE MOTORA FINA E LINGUAGEM

EXPRESSIVA: UM ESTUDO EM CRIANÇAS COM

HIPOTIREOIDISMO CONGÊNITO

Dissertação de Mestrado apresentada à Pós-Graduação da Faculdade de Ciências Médicas da Universidade Estadual de Campinas - UNICAMP para obtenção de título de Mestra em Saúde, Interdisciplinaridade e Reabilitação, área de concentração Interdisciplinaridade e Reabilitação.

ORIENTAÇÃO: Prof. Dra. Maria Cecília Marconi Pinheiro Lima CO-ORIENTAÇÃO: Prof. Dra. Denise Castilho Cabrera Santos

Este exemplar corresponde à versão final da dissertação Defendida por Renata Camargo Frezzato e pela orientadora Prof. Dra. Maria Cecilia Marconi Pinheiro Lima

_______________________ Assinatura do Orientador

CAMPINAS

vii AGRADECIMENTOS

Agradeço em primeiríssimo lugar a Deus que me concebeu com a oportunidade em alcançar mais um objetivo traçado em minha vida.

Aos meus pais Fatima e Antonio, a minha irmã Mayara e ao meu namorado Junior, que comigo conviveram cada etapa dessa fase, inspirando, incentivando e acreditando em mim.

À minha orientadora Cecilia Lima e co-orientadora Denise Castilho, pela paciência e dedicação junto a mim.

Ao grupo GIADI. Às colegas da turma.

Enfim a todos aqueles que direta ou indiretamente acreditaram e incentivaram em mais uma etapa de minha vida.

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“O mundo não é. O mundo está sendo. Como subjetividade curiosa, inteligente, interferidora na objetividade com que dialeticamente me relaciono meu papel no mundo não é só o de quem constata o que ocorre, mas também o de quem intervém como sujeito de ocorrências. Não sou apenas objeto da História, mas seu sujeito igualmente. No mundo da História, da cultura, da política, constato não para me adaptar, mas para mudar.” Paulo Freire, 1996.

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ABSTRACT

The thyroid is an endocrine gland responsible for producing hormones and their function is to synthesize thyroid hormones essential for the development and growth of various organs and systems in humans, since intrauterine life until the second year of life. The decrease in production or absence of thyroid hormones leads to disease called hypothyroidism and when this change is present since birth is called congenital hypothyroidism. In such cases, the literature indicates that children with congenital hypothyroidism may present, among several changes, difficulties in fine motor skills and language development. The overall objective of the study was to assess the fine and expressive function of children with congenital hypothyroidism language motor skills, and investigate whether there is an association between fine motor skills and expressive language function. This is a prospective study of a cohort of children with diagnosed and monitored in a reference service in a public hospital neonatal screening for congenital hypothyroidism and children without this disorder. The screening was performed using the Bayley Scales of Infant Development III in specific cognitive domains, gross and fine motor and receptive and expressive language. The children's performance was expressed in three categories: competent, risk and not competent. 117 children diagnosed with Congenital Hypothyroidism at birth were screened, but the TSH level normalized during screening, and 51 without such dysfunction, with a mean age of 21 months. Children with Congenital Hypothyroidism showed a worse performance in fine motor and language skills, demonstrating an association between these two skills. When the association between the two groups was done, it continued exposed in the endocrine alteration group, demonstrating that the interrelationship of skills is present in all individuals, besides having 2 times more likely a chance when the fine motor is already compromised. Therefore, it is concluded from this study that the development of both skills, motor skills and expressive language, might be associated and / or dependent on one another.

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RESUMO

A tireoide é uma glândula endócrina responsável pela produção de hormônios e sua função é sintetizar os hormônios tireoidianos essenciais para o desenvolvimento e crescimento de diversos órgãos e sistemas em humanos, desde a vida intra-uterina até o segundo ano de vida. A diminuição na produção ou ausência de hormônios tireoidianos leva à patologia denominada hipotireoidismo e quando essa alteração está presente desde o nascimento, denomina-se hipotireoidismo congênito. Nesses casos, a literatura aponta que crianças com hipotireoidismo congênito podem apresentar, entre várias alterações, dificuldades nas habilidades motoras finas e no desenvolvimento da linguagem. O objetivo geral do estudo foi avaliar as habilidades motoras finas e da função expressiva da linguagem de crianças com hipotireoidismo congênito, e investigar se há associação entre habilidades motoras finas e função expressiva da linguagem. Trata-se de um estudo prospectivo de uma coorte de crianças com hipotireoidismo congênito, diagnosticadas e acompanhadas em um serviço de referência em triagem neonatal de um hospital público e de crianças sem essa disfunção. A triagem foi realizada por meio das Escalas Bayley de Desenvolvimento Infantil III, nos domínios específicos cognitivo, motor grosso e fino e de linguagem receptiva e expressiva. O desempenho das crianças foi expresso em três categorias: competente, de risco e não competente. Foram triadas 117 crianças com Hipotireoidismo Congênito diagnosticado ao nascimento, mas com o nível de TSH normalizado no momento da triagem, e 51 sem essa disfunção, com idade média de 21 meses. As crianças com Hipotireoidismo Congênito apresentaram um desempenho pior nas habilidades motora fina e de linguagem, demonstrando uma associação entre essas duas habilidades. Quando realizada a associação entre os dois grupos, com e sem hipotireoidismo congênito, a associação persiste no grupo exposto à alteração endócrina, demonstrando assim que a inter-relação das habilidades está presente em todos os indivíduos, além de apresentarem 2 vezes mais chances de alterações quando a motricidade fina já estiver comprometida. Sendo assim, conclui-se com este estudo que o desenvolvimento de ambas as habilidades, linguagem expressiva e motricidade fina, podem estar associadas e/ou dependentes uma da outra.

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LISTA DE ABREVIATURAS

ADNPM: Atraso no desenvolvimento neuropsicomotor

BSITD III: Bayley Scales of Infant and Toddler Development Third Edition CIPED: Centro de Investigação em Pediatria

DNPM: Desenvolvimento neuropsicomotor FACIS: Faculdade de Ciências da Saúde GC: Grupo Comparativo

GHC: Grupo Hipotireoidismo Congênito

GIADI: Grupo Interdisciplinar de Avaliação do Desenvolvimento Infantil HC: Hipotireoidismo Congênito

HT: Hormônio Tireoidiano IG: Idade Gestacional

OMS: Organização Mundial da Saúde

PNTN: Programa Nacional de Triagem Neonatal PPG-Ft: Programa de Pós-Graduação em Fisioterapia RNA: Ácido Ribonucleico

SNC: Sistema Nervoso Central

SRTN/UNICAMP: Serviço de Referência em Triagem Neonatal da Universidade Estadual de Campinas

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LISTA DE TABELAS

Tabela 1: Dados das crianças de ambos os grupos relativos ao peso ao nascimento, idade gestacional e idade na data da avaliação.

Tabela 2: Caracterização dos grupos GHC e GC com relação ao sexo.

Tabela 3: Classificação global dos grupos GHC e GC segundo as Escalas Bayley. Tabela 4: Associação da habilidade motora fina e sexo nos grupos GHC e GC. Tabela 5: Associação da linguagem expressiva e sexo nos grupos GHC e GC. Tabela 6: Associação entre motricidade fina e linguagem expressiva (grupo total)

Tabela 7: Análise descritiva e associações com linguagem (regressão logística modelando não competente) no GHC.

Tabela 8: Análise descritiva e associações com linguagem (regressão logística modelando não competente) no GC.

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SUMÁRIO

1 INTRODUÇÃO

A tireoide é uma glândula endócrina responsável pela produção de hormônios, que possuem receptores na maioria dos tecidos do organismo, onde induzem a síntese de RNA (ácido ribonucleico) e de proteínas. A tireoide se origina na base da faringe durante a quarta semana de gestação1,2_{. É também a primeira glândula}

a se desenvolver no embrião, processo esse que se inicia 24 dias após a fertilização. Intra útero, a tireoide fetal sintetiza pequenas quantidades do hormônio tiroxina (T4) até a 16ª semana de idade gestacional, quando passa a produzir esse hormônio 2_.

O principal hormônio produzido pela tireoide é a tiroxina (T4), porém o hormônio metabolicamente ativo é o tri-iodotironina (T3), gerado pela desiodação de T4 em tecidos periféricos. A função tireoidiana é controlada por três mecanismos: o eixo hipotálamo-hipófise-tireóide, o efeito de retroalimentação dos hormônios tireoidianos sobre a hipófise e o hipotálamo e a auto-regulação de síntese hormonal pela glândula tireóide3_.

O hipotireoidismo congênito (HC) é definido como uma deficiência de hormônios tireoidianos (HT), tiroxina (T4) e triiodotironina (T3), presente ao nascimento, resultando em uma generalizada redução dos processos metabólicos. Esses hormônios são fundamentais para o crescimento, maturação e organogênese do sistema nervoso central (SNC), sendo que o período crítico de dependência desses para o adequado desenvolvimento se estende desde a vida fetal até 2 anos de idade4_.

Sua incidência é de 1:2.500 nascidos vivos e quando distribuídos entre os sexos, a razão é de 1 afetado do sexo masculino para 2,3 do sexo feminino1,3,5_{. Cerca}

de 85% dos casos de HC decorrem de disgenesias tireoidianas, sejam elas ectópicas, hipogenesias ou agenesias; mas também deve-se levar em consideração as causas secundárias e terciárias de hipotireoidismo, estas provindas de alterações hipofisárias e hipotalâmicas6_.

Quanto à época de aparecimento, o hipotireoidismo é classificado em congênito e adquirido. O HC é o que se manifesta clínica ou laboratorialmente desde o

2 nascimento. A maioria dos casos ocorre devido a defeitos na formação glandular durante a embriogênese. A disgenesia tireoidiana inclui a agenesia, hemiagenesia, hipoplasia e a tireóide ectópica (lingual e sublingual), correspondendo a aproximadamente 85% dos casos de HC. A tireóide ectópica é encontrada com maior freqüência. Os defeitos hereditários da síntese dos hormônios tireoidianos (dismorfogênese tireoidiana) correspondem a aproximadamente 10% dos casos de HC.

O HC é a principal causa de retardo mental, resultado da deficiência de produção de hormônios tireoidianos essenciais na organogênese do SNC até os dois anos de vida, estimulando o crescimento de dendritos e axônios.

Com esse desenvolvimento modificado, lacunas podem ocorrer nas áreas perceptivas, cognitivas, linguísticas, sociais e de autocuidado. Ainda podem apresentar atraso na linguagem, mudança nas articulações, alterações fonológicas, entre outras7_.

Desde a década de 1960, a Organização Mundial da Saúde (OMS) preconiza os programas populacionais de triagem neonatal para a prevenção de deficiência mental e agravos à saúde do recém-nascido e recomenda sua implementação, especialmente nos países em desenvolvimento. Segundo estimativa da OMS, 10% da população brasileira é portadora de algum tipo de deficiência e, dentre elas a ficação generalizada dos processos metabólicos influencia diretamente o desenvolvimento do SNC nos primeiros anos de vida8_.

De acordo com os critérios do PNTN (Programa Nacional de Triagem Neonatal), o diagnóstico do HC deve ser realizado pela dosagem dos hormônios tireoidianos em sangue seco coletado em papel de filtro. A confirmação do diagnóstico é realizada com dosagem de TSH e de T4 Livre no soro. O período ideal para a coleta do exame de triagem neonatal é do 3º ao 5º dia de vida. O tempo de exposição à doença e os níveis séricos mais elevados de TSH influenciam o prognóstico8_.

No final do terceiro trimestre de gestação, a glândula já é capaz de concentrar iodo e sintetizar hormônios. A partir da 20ª semana de gestação, a tireóide produz quantidades significantes de hormônio. Até o final do 3º trimestre ainda há falta de

3 hormônios fetal, porém a passagem de T4 via placentária propicia hormônios para adequada embriogênese e organogênese7,9_.

Para que a etiologia do HC seja determinada, indica-se a realização de exames de ultrassonografia ou cintilografia da tireóide. Esses exames não devem interferir no início do tratamento de reposição hormonal. A determinação da causa deve ser confirmada somente após o 3º ano de vida, quando há a suspensão do medicamento pelo período de um mês10_.

Portanto, faz-se necessário a detecção precoce de atrasos no desenvolvimento infantil, a fim de que mediadas de habilitação e reabilitação possam ser tomadas, sendo uma das formas a utilização da triagem do desenvolvimento, com a utilização de Escalas de Desenvolvimento. A triagem é um procedimento de avaliação rápido, projetado para identificar crianças que precisam ser encaminhadas para avaliação mais detalhada11_.

O desenvolvimento do comportamento humano sofre o impacto direto da experiência. Ele, em todos os organismos, é moldado pela interação dos genes com o ambiente. A importância relativa dos dois fatores é variável, todavia, mesmo o comportamento mais estereotipado pode ser modificado pelo ambiente e o comportamento mais plástico, tal como a linguagem, pode ser influenciada por fatores inatos. Não há uma distinção exata entre o comportamento inato e o aprendido12_.

Essa comunicação inicial pode estar presente e/ou acontecer em atos ou eventos corriqueiros tais como tomar banho, trocar de roupa. Nesses momentos sinais são emitidos por ambos, tanto da mãe quanto do lactente e respondidos e/ou compreendidos pelo outro13_.

Cada criança progride no seu ritmo, mas não é normal uma criança de um ano que não balbucia, nem faça ruídos com a boca, nem tente imitar a voz. Esse atraso ou problema na linguagem pode estar relacionado a diversos fatores, tais como: alterações auditivas, atraso global, personalidade ou problemas de origem neurológica, na qual os sintomas vão variar de acordo com o local e a extensão da lesão. Déficits

4 neurológicos adquiridos no início da vida podem gerar problemas de linguagem não isolados, mas que afetem prioritariamente a motricidade13_.

A coordenação visuomanual representa a atividade mais frequente e mais comum de motricidade fina, a qual atua para pegar um objeto, escrever, desenhar, entre outros. Inclui a fase de transporte da mão seguida de preensão e manipulação, resultando em um conjunto: objeto/olho/mão14_.

Nesse trabalho, realizou-se uma revisão da literatura sobre o hipotireoidismo congênito, o impacto deste no desenvolvimento infantil, as relações entre a motricidade fina e de linguagem expressiva e o papel das escalas de triagem na detecção de alterações do desenvolvimento, além de triar o desenvolvimento de crianças com HC e verificar a associação entre aspectos funcionais motores fino e de linguagem expressiva.

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2. OBJETIVOS

Gerais:

 Triar o desenvolvimento de crianças com hipotireoidismo congênito.

Específicos:

 Triar as habilidades da área cognitiva, motricidade e linguagem de crianças com e sem hipotireoidismo congênito.

 Triar as habilidades motora fina e de linguagem expressiva em crianças com e sem hipotireoidismo congênito.

 Correlacionar as habilidades motora fina e de linguagem expressiva com o sexo, em crianças com e sem hipotireoidismo congênito.

 Investigar se há associação entre habilidades motora fina e de linguagem expressiva em crianças com hipotireoidismo congênito.

6 3. REVISÃO DE LITERATURA

3.1 – O Hipotireoidismo Congênito, a triagem neonatal e as consequências dessa alteração no desenvolvimento infantil.

O hipotireoidismo refere-se à diminuição na produção ou ausência de hormônios tireoidianos e pode ser classificado da seguinte maneira: Primário (quando a deficiência hormonal está relacionada a incapacidade parcial ou total da glândula tireóide em produzir hormônios) ou Central (quando há falta de estímulo do TSH hipofisário ou TRH hipotalâmico sobre os hormônios)3,5_{. Tal produção inadequada}

decorre de diferentes causas, como por exemplo: deficiência de iodo, disgenesia tireoidiana, distúrbio hipotálamo-hipofisário, resistência ao TSH, entre outras5_{. O}

hipotireoidismo é uma síndrome clínica causada por síntese e secreção insuficiente ou ação inadequada dos hormônios tireoidianos. Como conseqüência, ocorre uma lentificação generalizada dos processos metabólicos.

O hipotireoidismo congênito (HC) caracteriza-se por alterações na função da glândula tireóide ao nascimento, modificando assim as concentrações hormonais, fundamentais na organogênese do sistema nervoso central em até dois anos de vida, quando estimulam o crescimento dos dendritos e axônios, além da contribuição para formação do córtex cerebral anterior, hipocampo, córtex auditivo e cerebelo6,15_{. A falta}

de hormônios leva a disfunção de diferentes áreas específicas do cérebro, afetando a região parietal posterior responsável pela localização espacial; os lobos temporais inferiores, responsáveis pela identificação dos objetos, o núcleo caudado, relacionado com a atenção; o hipocampo, associado à memória e pode resultar também em perda auditiva15_.

Para que a etiologia do HC seja determinada, indica-se a realização de exames de ultrassonografia ou cintilografia da tireóide. Esses exames não devem interferir no início do tratamento de reposição hormonal. A determinação da causa deve

7 ser confirmada somente após o 3º ano de vida, quando há a suspensão do medicamento pelo período de um mês10_.

O diagnóstico do HC no recém-nascido é muito difícil, uma vez que os neonatos parecem normais ao nascimento, com sintomas apenas após o 3º mês de idade, quando os danos neurológicos já podem ter se estabelecido. Os sinais mais precoces são choro rouco, hérnia umbilical, hipotonia muscular, dificuldade respiratória, icterícia, dificuldade na alimentação, pele seca e sem elasticidade, atraso no desenvolvimento neuropsicomotor e retardo mental. Para um melhor diagnóstico realiza-se a triagem neonatal entre o 3º e 6º dias de vida da criança. O teste é realizado com uma amostra de sangue coletada do calcanhar do recém nascido, posta num papel filtro5_.

A Triagem Neonatal é realizada, de acordo com a portaria GM/MS nº822 de 06 de Junho de 2001, por meio de medida de TSH em amostra de sangue, seguida de medida de T4 livre em amostra de soro quando TSH for até 40 mUl/l. Os níveis de TSH de crianças não afetadas são mais altos durante os primeiros 3 dias após o nascimento (podendo, nesse período, gerar diagnósticos falso-positivo), normalizando-se após o 4º dia de vida; e medida de T4 livre em amostra de papel filtro (que deverá apresentar valor > 6mg/dl), seguida de medida de TSH quando o valor de T4 for baixo. No HC ocorre a diminuição de T4 associado ao aumento do nível de TSH (maior que 20mU/L), no hipotireoidismo transitorio: T4 em menor quantidade e TSH em grandes quantidades, porém transitório e na hipertireotropenia transitória neonatal: aumento isolado de TSH sem queda de T4, essa alteração pode persistir entre 3 e 9 meses de idade e não necessita de tratamento9,16_.

Crianças prematuras freqüentemente apresentam valores de T4 e TSH baixos nas primeiras semanas e um aumento semanas após o nascimento e a esse fato dá-se o nome de hipotireoidismo transitório, no qual ocorre a passagem placentária de anticorpos bloqueadores do receptor de TSH da mãe para o filho e caso não tratado precocemente pode provocar graves alterações, visto que o sistema nervoso quando a reposição hormonal não é precoce, leva a prejuízos no crescimento de neurônios

8 corticais e na mielinização neuronal e da vascularização, de maneira irreversível, com comprometimento do desenvolvimento1,5_.

Quatro áreas de especial comprometimento nas crianças com hipotireoidismo congênito são destacadas e relacionadas, cada uma delas com as fases de predomínio da deficiência hormonal: do processamento visual-espacial, associada com deficiência hormonal pré-natal; da memória, associada com deficiência hormonal pós-natal; das habilidades sensório motoras, também associada com deficiência hormonal pós-natal e da atenção, associada à deficiência hormonal na ocasião da testagem17_.

Em 5% a 10% das crianças com HC pode-se encontrar o HC transitório. Em áreas de deficiência de iodo, este quadro é bem mais freqüente. Uso de iodo ou medicamentos antitireoidianos pela mãe, ingestão de bociogênicos alimentares, uso de iodo no período neonatal e passagem transplacentária de anticorpos maternos bloqueadores do receptor de TSH são outras causas18_.

A precocidade do tratamento passou a dizer respeito inclusive ao diagnóstico de hipotireoidismo materno e seu tratamento, também precoce. Se a deficiência hormonal da mãe do feto hipotireoideu ocorre precocemente na gravidez, a prole pode apresentar problemas de atenção visual, processamento visual, estrabismo e das habilidades motoras grossas19,20_{. Se ocorrer tardiamente, há risco para visão subnormal}

e déficits nas habilidades visuais espaciais e motoras finas, bem como lentidão nas respostas. Outra função também comprometida em crianças com HC é a da linguagem oral. É também nesse período que deve ocorrer o diagnóstico do HC, a fim de prevenir e tratar precocemente todas as possíveis alterações do desenvolvimento19,20_.

O diagnóstico do HC e a reposição de LevoTiroxina são de extrema importância, a fim de proporcionar uma normalidade ou aproximada evolução cognitiva, visto que o tratamento tardio resulta em déficit cognitivo e motor7_.

3.2. Motricidade fina e linguagem expressiva no hipotireoidismo congênito

9 O cérebro é capaz de produzir comportamento altamente complexo, por conter um número extraordinariamente grande de células neurais, cerca de 100 bilhões, que se comunicam por meio de interconexões específicas. Apesar de seu grande número, as células neurais têm muitas características em comum. O comportamento complexo não depende muito da variedade das células neurais, mas sim do número dessas células e das conexões precisas de umas com as outras, com os receptores sensoriais e com os músculos12_.

As influências biológicas do embrião compreendem sinais intercelulares mediados por fatores difusíveis e moléculas de superfície celular. O ambiente externo fornece fatores nutritivos, experiências sensoriais e sociais e de aprendizagem. O processo de formação de sinapses e o de mielinização dependem não somente de um componente biológico mas também de estímulos ambientais12,21_.

Na criança pequena, o desenvolvimento motor é uma continua alteração no comportamento ao longo da vida, que acontece por meio das necessidades de tarefa, da biologia do individuo e do ambiente em que vive. Uma evolução neural proporciona uma integração sensório-motora que acontece por meio do Sistema Nervoso Central (SNC) em operações complexa22_.

A maturação do sistema nervoso possibilita o aprendizado progressivo de habilidades. Os níveis de coordenação e controle motor fino só serão alcançados após o término da formação de mielina. O controle motor fino está entre as habilidades que requerem mais atenção e concentração durante a execução; a precisão do movimento implica em um aumento da preparação para o movimento22_{. A coordenação}

visuomanual representa a atividade mais frequente e mais comum de motricidade fina, a qual atua para pegar um objeto, escrever, desenhar, entre outros. Inclui a fase de transporte da mão seguida de preensão e manipulação, resultando em um conjunto: objeto/olho/mão14_.

Para coordenação desses atos, faz-se necessário a atuação de diferentes centros nervosos motores e sensoriais. O córtex pré-central correspondente à motricidade fina tem um papel fundamental no controle dos movimentos isolados das

10 mãos e dos dedos para pegar o alimento, por exemplo. A importância das áreas cortico-sensoriomotoras das mãos e dedos ressalta no controle tátil e motor14_.

As áreas do córtex motor que servem os músculos implicados nas tarefas manipulativas e de controle fino são proporcionalmente maiores que quaisquer outras. O tracto corticoespinhal ou piramidal carrega informações do córtex cerebral para a medula espinhal. Suas projeções são principalmente contralaterais e tem forte influência sobre a atividade de grupos de neurônios motores espinhais que inervam os músculos distais das mãos e pés23_.

O desenvolvimento das diferentes áreas do SNC pode estar associado com o tempo e a duração da deficiência da tireóide, sugerindo períodos críticos em várias partes do cérebro sensíveis ao hormônio da tireoide24_{. O cérebro maduro é conectado}

de forma precisa para processar as informações sensoriais em padrões de atividade que formam a base da percepção, do pensamento e das ações. Essa conexão não está plenamente desenvolvida ao nascimento. A ausência completa da secreção desses hormônios faz com que a taxa metabólica caia para 40% a 50% do normal, por isso a necessidade extrema de reposição hormonal imediata7_.

Os hormônios tireoidianos regulam o processo terminal de diferenciação, migração neuronal e mielinização cerebral. Deficiências de mielinização podem ser observadas no córtex cerebral, visual e auditivo, hipocampo e cerebelo, áreas essas que o atraso de desenvolvimento é mais relatado nos estudos. Com o desenvolvimento modificado podem ocorrer lacunas nas áreas perceptivas, cognitivas, linguísticas, sociais e de autocuidado. Ainda podem apresentar alterações no atraso da linguagem, mudanças nas articulações, alterações fonológicase de compreensão, entre outras7,24_.

O desenvolvimento do comportamento humano sofre o impacto direto da experiência. Ele, em todos os organismos, é moldado pela interação dos genes com o ambiente. A importância relativa dos dois fatores é variável, todavia, mesmo o comportamento mais estereotipado pode ser modificado pelo ambiente e o comportamento mais plástico, tal como a linguagem, pode ser influenciada por fatores inatos. Não há uma distinção exata entre o comportamento inato e o aprendido12_.

11 A aquisição da linguagem está ligada à maturação e plasticidade do sistema nervoso central. A maturação nas crianças acontece nos primeiros meses de vida até o primeiro ano para certas vias. Na linguagem existem diferentes subsistemas dos caminhos ou territórios cerebrais no desenvolvimento da mielinização. Entretanto, a plasticidade permite que se alguma lesão acontecer no período pré-natal ou nos primeiros anos, a criança poderá desenvolver a linguagem, porém em outros territórios25_.

O SNC e periférico tem papel importante nos comportamentos funcionais e na produção motora da fala. A habilidade dos movimentos voluntários depende do sistema piramidal (córtex cerebral, trato corticobulbar e corticoespinhal) e a coordenação da ação da fala é proveniente da área de Broca no hemisfério dominante, abaixo e adiante da área motora pré-central. O sistema extrapiramidal é mediador da atividade muscular automática (postura, tônus muscular e movimentos que sustentam e acompanham os movimentos voluntários), os gânglios da base são responsáveis pelos planos e programas posturais e componentes de suporte da atividade motora e o sistema cerebelar coordena e executa os movimentos suaves dirigidos26.

O processamento motor da linguagem acontece em dois momentos, o primeiro com a programação dos movimentos articulatórios, organizando a realização motora da mensagem verbal. Esses programas sensório-motores são selecionados para ativação muscular. O segundo momento é a execução neuromuscular, em que os elementos do SNC e periférico executam programas motores da fala, através da transmissão neuromuscular, contrações e movimentos da fala26_.

A linguagem da criança é composta por registros já vivenciados ou que ainda estão sendo vividos e é considerada um conjunto de aquisições de atenção, sentimentos, motricidade, percepções, etc. Algumas pesquisas experimentais a respeito do primeiro ano de vida fornecem argumentos a favor do inato de certas aptidões, que se manifestam no lactente e tem grande importância para o acesso à linguagem, pois o lactente mesmo pequeno consegue se comunicar com uma linguagem diferente, sem palavras, e também pode compreender o que as pessoas falam com ele13,25_.

12 Nesse primeiro ano, a criança adquire a capacidade interativa e o balbucio, quando ocorre a transformação correlacionada entre motricidade e emissão sonora. É também nesse período que a criança segue os modelos fornecidos pelo ambiente, dispondo de instrumentos cognitivos, que lhe permitem tratar as informações recebidas. Essa comunicação inicial pode estar presente e/ou acontecer em atos ou eventos corriqueiros tais como tomar banho, trocar de roupa. Nesses momentos sinais são emitidos por ambos, tanto da mãe quanto do lactente e respondidos e/ou compreendidos pelo outro13_.

Em estudo realizado em 2008, 52 crianças com HC diagnosticadas no período neonatal foram avaliadas, destas apenas 37 permaneceram na pesquisa. Os resultados encontraram 09 crianças com alteração na evolução neurológica, 05 com atraso no desenvolvimento neuropsicomotor de 2 a 3 meses, um com hemiparesia à esquerda e apenas duas crianças com desenvolvimento neuropsicomotor normal. Também foi relatado que de 27 pacientes com inicio precoce do tratamento, 06 apresentaram alteração neurológica2_.

Com esse desenvolvimento modificado, lacunas podem ocorrer nas áreas perceptivas, cognitivas, linguísticas, sociais e de autocuidado. Ainda podem apresentar atraso na linguagem, mudança nas articulações, alterações fonológicas, entre outras7_.

Ainda nessa linha de pesquisa, uma revisão bibliográfica realizada em 2008, demonstrou que, em 14 trabalhos que avaliaram linguagem em crianças com HC, 11 observaram alterações variadas, tais como: atraso no inicio da linguagem oral, dificuldades de compreensão, alterações articulatórias, alterações fonológicas e morfossintáticas, etc 27_.

No ano 2000, estudiosos avaliaram 75 crianças com HC, apenas uma já havia realizado algum exame audiológico e 20% delas demonstraram nas avaliações realizadas perda auditiva neurossensorial ou condutiva. Dessas crianças, aquelas com idade entre 3, 5 e 7 anos apresentaram atraso no início da fala17_.

Esse aspecto também pode ser observado no estudo que entrevistou pais de crianças com HC a fim de verificar quais as queixas com relação à linguagem. Entre elas, as mais citadas foram: atraso para o inicio da linguagem oral, trocas na fala, fala

13 ininteligível, comportamento agitado e atraso na aquisição da linguagem oral. As alterações na fala são mais frequentes quando o diagnóstico e início do tratamento acontecem tardiamente28_.

3.3. Triagem do desenvolvimento: Bayley Scales of Infant and Toddler Development Third Edition (BSITD III)

Visto que o HC é uma das principais causas de retardo mental evitável e de atrasos no desenvolvimento neuropsicomotor (DNPM), o diagnóstico em idade precoce e a introdução imediata do tratamento adequado são fatores primordiais na evolução da doença e na prevenção de suas sequelas. No entanto, considerando-se que outros fatores tais como a adesão ao tratamento e a administração adequada do medicamento influenciam no sucesso do tratamento, torna-se necessário o monitoramento do DNPM como estratégia para a detecção precoce dos atrasos do desenvolvimento. Considerando os novos conhecimentos a respeito da plasticidade cerebral, especialmente da criança no primeiro ano de vida, como forma de reduzir ou evitar as sequelas neurológicas.

A detecção precoce de certos atrasos no desenvolvimento pode ser realizada por meio de Escalas de Desenvolvimento. As Escalas têm a função de inventariar marcos do desenvolvimento exibidos por lactentes nos diferentes estágios. A triagem é um procedimento de avaliação rápido, projetado para identificar crianças que precisam ser encaminhadas para avaliação mais detalhada. Procedimentos de triagem podem ser ferramentas valiosas, na medida em que podem ser aplicados em grandes populações e em situações de observação do desenvolvimento em ambiente natural. No entanto, quando se trata de um organismo em pleno crescimento, o diagnóstico de alterações ou atrasos no desenvolvimento é altamente complexo. É importante que o acompanhamento do desenvolvimento esteja pautado em escalas de avaliação confiáveis, com comprovada sensibilidade para detectar os lactentes com alteração e comprovada especificidade para identificar os lactentes com desenvolvimento típico29_.

Uma escala de avaliação amplamente referida na literatura são as Bayley

14 escala especialmente destinada à triagem e outra ao diagnóstico32 _{de alterações no}

desenvolvimento de crianças com até 42 meses de idade. Estão entre as escalas existentes mais utilizadas na área de avaliação do desenvolvimento infantil, fornecendo resultados confiáveis, válidos e precisos do estado de desenvolvimento da criança29,30,31_.

As BSITD III foram desenvolvidas para propiciar a avaliação de todos os aspectos do desenvolvimento da criança pequena. Alguns dos seus objetivos específicos são: descrever o desenvolvimento da criança normal, identificar atrasos no desenvolvimento, diagnosticar alterações, documentar a evolução de crianças em programas de intervenção, ser um instrumento de ensino para pais e um instrumento de pesquisa. A escala de triagem das BSITD III possibilita avaliar rapidamente funções cognitivas, motoras e de linguagem em crianças entre 1-42 meses de idade com os objetivos de determinar se uma criança está evoluindo de acordo com as expectativas de normalidade ou se há necessidade de avaliação adicional mais abrangente, ou seja, um diagnóstico30,32_.

Ela é composta por cinco subtestes distintos: cognitivo (33 itens), linguagem receptiva (24 itens), linguagem expressiva (24 itens), motricidade grossa (28 itens) e motricidade fina (27 itens), que podem ser administrados, independentemente ou todos juntos, em crianças com idade entre um e 42 meses. Cada subteste possui certo ponto de entrada condizente com a idade cronológica ou ajustada da criança. A cada item a criança recebe pontuação zero ou um. Zero refere-se a criança que não realizou o item ou falhou em atingir os critérios estabelecidos pelo teste e um refere-se a criança que atingiu os critérios estabelecidos pelo teste, mostrando desempenho adequado no item30_.

Todos os subtestes são administrados com a criança utilizando regras de reversão e de descontinuação para assegurar a administração dos itens mais apropriados para a criança. Para iniciar o teste a criança deverá receber um número um (1) no primeiro item de seu ponto de entrada previamente determinada pela idade cronológica ou ajustada, assim então, encontra-se o nível basal de desenvolvimento. A regra de reversão é aplicada quando a criança recebe zero (0) no primeiro item; assim,

15 deve-se voltar para a porta de entrada anterior, até encontrar o nível basal. O teste é descontinuado quando a criança recebe quatro zeros consecutivamente30_.

Ao final da triagem é obtido um raw score para cada subteste, o qual classifica a criança em três categorias: competente (baixo risco para atraso), risco emergente e risco. As crianças que na triagem se classificarem nas categorias risco emergente ou risco devem ser reavaliadas. Em caso de confirmação de risco para alterações no desenvolvimento neuropsicomotor, as crianças são encaminhadas para os serviços de referência de suas cidades30_.

O local de avaliação deve ser uma sala com boa luminosidade e ampla. Cada criança é avaliada na presença dos pais e as provas são aplicadas por um examinador e acompanhadas por um observador. O tempo médio recomendado para administração dos itens da escala de triagem varia entre 15 e 30 minutos. Quando a resposta da criança não refletir, com segurança, a sua habilidade, consequente ao choro ou ao sono, a avaliação deve ser interrompida, retornando assim que o desconforto estiver solucionado. A avaliação deve ser suspensa quando, mesmo após a pausa permitida, o choro, sono, ou outros desconfortos não forem solucionados30.

16 4. MATERIAL E MÉTODOS

Trata-se de um estudo prospectivo, transversal, de uma coorte de crianças com HC acompanhadas nos ambulatórios de hipotireoidismo do Serviço de Referência em Triagem Neonatal da Universidade Estadual de Campinas (SRTN/UNICAMP) e de uma coorte de crianças sem HC, que comparecem ao Centro de Estudos e Pesquisas em Reabilitação “Prof Dr Gabriel Porto”, da Faculdade de Ciências Médicas da Unicamp para a realização da Triagem auditiva (Teste de Emissões Otoacústicas Evocadas) e de crianças de uma creche da cidade de Piracicaba. As crianças selecionadas foram avaliadas evolutivamente entre 0 e 42 meses de idade por meio das Escalas de triagem das BSITD III.

Este estudo está vinculado ao projeto-mãe intitulado Hipotireoidismo congênito: avaliação do desenvolvimento neuropsicomotor, aprovado pelo Comitê de Ética em Pesquisa 1008/2011 (Anexo 1) e financiado pelo CNPq - Edital Universal 14/2012, processo n. 478770/2012-0, vigência 2012-2014. Trata-se de projeto decorrente de parceria entre o Programa de Pós-Graduação em Fisioterapia (PPG-Ft) da Faculdade de Ciências da Saúde (FACIS) da UNIMEP e o Grupo Interdisciplinar de Avaliação do Desenvolvimento Infantil (GIADI) da Faculdade de Ciências Médicas (FCM) da UNICAMP.

As avaliações foram realizadas por integrantes do Grupo Interdisciplinar de Avaliação do Desenvolvimento Infantil (GIADI), devidamente capacitados para a aplicação das escalas de triagem e de diagnóstico das BSITD III. As avaliações foram realizadas em uma das salas do Centro de Investigação em Pediatria (CIPED). Cada criança foi avaliada na presença dos pais.

4.1. Seleção de sujeitos e casuística

Participaram do estudo 168 crianças de ambos os sexos, masculino e feminino, dos quais 117 compuseram o grupo com HC (GHC) e 51 o grupo comparativo (GC).

17 No GHC: As crianças foram selecionadas nos ambulatórios de HC no Hospital de Clínicas da UNICAMP, com idade média de 22(±12) meses.

No GC: crianças sem hipotireoidismo congênito, que foram avaliadas no Programa de Triagem Auditiva Neonatal do Centro de Estudos e Pesquisas em Reabilitação “Prof. Dr. Gabriel Porto” e crianças de creches da cidade de Piracicaba, cujos pais aceitaram participar da pesquisa (Anexo), com idade média de 21 (±11) meses.

4.2 Critérios de inclusão, exclusão e descontinuação no estudo. 4.2.1 Critérios de inclusão

Para o Grupo com Hipotireoidismo Congênito (GHC):

 Crianças acompanhadas nos ambulatórios de triagem neonatal, com hipotireoidismo congênito, com idade entre 0 e 42 meses.

 Crianças residentes nas áreas de abrangência do SRTN/UNICAMP (municípios da DRS de Campinas, São João da Boa Vista e Piracicaba).

 Crianças cujos pais ou responsáveis legais assinaram o Termo de Consentimento Informado (Anexo 2).

Para o Grupo Comparativo (GC):

 Crianças com idade entre 0 e 42 meses que compareceram à Triagem Auditiva, que passaram na Triagem Auditiva Neonatal e sem indicadores de risco para alterações de desenvolvimento.

 Crianças com idade entre 0 e 42 meses frequentadoras de creches da cidade de Piracicaba, sem queixas de problemas auditivos.

 Crianças cujos pais ou responsáveis legais assinaram o Termo de Consentimento Informado (Anexo 3).

18  Crianças diagnosticadas com atrasos de DNPM inseridas ou não em programas de (re) habilitação específicos para os domínios do desenvolvimento.

 Crianças que apresentaram Índice de Apgar no 5º minuto < 7.  Crianças com baixo peso ao nascimento (< 2500 g)

 Crianças com idade gestacional < 35 semanas.

 Crianças com alterações neurológicas, síndromes e/ou com traços autistas, ou queixas auditivas.

4.2.3 Critérios de descontinuação

A participação da criança no estudo foi descontinuada quando:

 Houve desistência voluntária por parte dos pais ou responsáveis legais sem comprometer o seguimento clínico nos ambulatórios da triagem neonatal;

 A criança foi transferida para acompanhamento em outros SRTN ou serviços particulares;

 Foi diagnosticado atraso do DNPM e a criança passou a ser acompanhada em outros setores do complexo hospitalar ou da rede municipal de atenção básica à saúde;

 Nos casos de hipotireoidismo transitório que receberam alta médica dos ambulatórios e

 Crianças que completaram 43 meses de idade.

4.3 Procedimentos 4.3.1 Tempo de Vida

Para aplicação das BSITD III foi considerada a idade na data da avaliação realizada na data da consulta do ambulatório de HC ou de coleta de exame, sem restrições.

19 Nos casos de RN pré-termo a idade ajustada foi calculada segundo a fórmula: [Idade cronológica – (40 semanas – idade gestacional)]. Foram utilizados os critérios: 4 semanas para um mês e 7 dias para 1 semana. Para este projeto, a idade foi ajustada até a criança completar 24 meses de idade cronológica.

4.3.2 Idade gestacional

A idade gestacional (IG) refere- se à idade do concepto, começando da fertilização 33_{. Pode ser estimada a partir do último dia da última menstruação, por meio}

de medição do tamanho do feto pela ecografia (realizada anterior a 20 semanas de gestação) e por meio de avaliação clínica do recém- nascido (ex.: método de Capurro, New Ballard, Dubowitz). Neste estudo, essa informação foi obtida por meio de consulta a Caderneta de Saúde da Criança, independente do método utilizado para estimar a IG. Todos os lactentes com IG menor que 37 semanas foram classificados como pré-termo, de acordo com a definição da Organização Mundial da Saúde 34_{. Desta forma essa}

variável foi tratada como dicotômica:

- pré-termo: < 37 semanas - termo: ≥ 37 semanas.

4.3.3 Peso ao nascer

Peso ao nascer é a primeira medida de peso do recém- nascido obtido após o nascimento. Para categorização dos lactentes estudados nesta pesquisa foi considerada a definição da OMS, que classifica como 34_.

- Baixo peso ao nascimento => peso < 2500g (até 2499g, inclusive) - Peso adequado ao nascimento => peso ≥ 2500g

20 O Índice de Apgar é um teste que tem a finalidade de verificar a vitalidade do recém-nascido por meio da avaliação de cinco parâmetros (frequência cardíaca, esforço respiratório, cor da pele, tono muscular e irritabilidade reflexa) aos quais são atribuídos escores zero, um ou dois. Valores de Apgar menores que sete no 5º minuto, podem ser indicativos de risco aumentado de instabilidade clínica, já que valores iguais ou acima de sete significam adequada vitalidade do recém-nascido ao nascimento 35_{. Para a}

categorização dos lactentes estudados nesta pesquisa, foi considerado o índice de Apgar de 5º minuto após o nascimento. Desta forma essa variável foi tratada como dicotômica:

- Vitalidade adequada: (Apgar ≥ 7)

- não (Apgar < 7).

4.3.5 Triagem do Desenvolvimento Neuropsicomotor

Como teste padronizado para triagem do DNPM foi utilizado o teste de triagem das Bayley Scales of Infant and Toddler Development III – BSITD III 30_.

O mesmo é composto por cinco subtestes distintos: cognitivo (33 itens), linguagem receptiva (24 itens), linguagem expressiva (24 itens), motricidade grossa (28 itens) e motricidade fina (27 itens), que podem ser administrados, independentemente ou todos juntos, em crianças com idade entre um e 42 meses30_.

A aplicação do teste requer ficha de avaliação padronizada e os seguintes materiais padronizados que acompanham o kit original do teste: chocalho, sino, aro preso em cordão de material sintético, bolinhas de açúcar coloridas, frasco com tampa, caixa transparente com abertura, xícara com asa, 3 copos de plástico, brinquedo de borracha, conjunto de sete patos (3 grandes, 3 pequenos e 1 pesado), cadarço de sapato, 3 colheres de metal, papel sulfite branco, tesoura, giz de cera vermelho, livro com figuras, livro de estórias, 12 cubos, bola, escada, boneca de plástico e 2 tabuleiros com objetos de encaixe30_.

21 Cada subteste (cognitivo, linguagem receptiva, linguagem expressiva, motricidade grossa e motricidade fina) possui certo ponto de entrada condizente com a idade cronológica ou ajustada da criança. A cada item a criança recebe pontuação zero ou um. A pontuação zero refere-se a criança que não realizou o item ou falhou em atingir os critérios estabelecidos pelo teste. A pontuação um refere-se a criança que atingiu os critérios estabelecidos pelo teste, mostrando desempenho adequado no item30_.

Para iniciar o teste a criança recebe um número um (1) no primeiro item de seu ponto de entrada previamente determinada pela idade cronológica ou ajustada, assim então, encontra-se o nível basal de desenvolvimento. A regra de reversão é aplicada quando a criança recebe zero (0) no primeiro item; assim, deve-se voltar para a porta de entrada anterior, até encontrar o nível basal. Deve-se descontinuar o teste, quando a criança recebe quatro zeros consecutivamente30_.

Ao final da triagem é obtido um raw score para cada subteste, o qual classifica a criança em três categorias: competente (baixo risco para atraso), risco emergente e risco.

4.4. MÉTODO DE COLETA E DE PROCESSAMENTO DE DADOS 4.4.1. Avaliação do neurodesenvolvimento

As avaliações do desenvolvimento foram realizadas pelos integrantes do Grupo Interdisciplinar de Avaliação do Desenvolvimento Infantil (GIADI). O local de avaliação foi uma das salas do Centro de Investigação em Pediatria (CIPED). Cada criança foi avaliada na presença dos pais. As provas foram aplicadas por um examinador e acompanhadas por um observador. Os roteiros de avaliação do desenvolvimento infantil foram aplicados, individualmente, de acordo com a idade cronológica do lactente. O registro das respostas foi feito no roteiro de avaliação correspondente, observando-se a concordância entre os dois membros da equipe.

De acordo com o manual das BSITD III, o tempo médio recomendado para administração dos itens da escala de triagem varia entre 15 e 30 minutos. Quando a

22 resposta da criança não refletiu com segurança, a sua habilidade, consequente ao choro ou ao sono, a avaliação foi interrompida, retornando assim que o desconforto estiver solucionado. A avaliação foi suspensa quando, mesmo após a pausa permitida, o choro, sono, ou outros desconfortos não foram solucionados.

As crianças que na triagem foram classificadas em risco emergente ou risco foram reavaliadas. Persistindo as classificações risco emergente e/ou risco, as crianças foram avaliadas com a escala de diagnóstico das BSITD III.

As crianças diagnosticadas com atrasos do DNPM foram encaminhadas para o Ambulatório de Neurologia Infantil do Hospital de Clínicas da UNICAMP e quando confirmado atraso em qualquer domínio do desenvolvimento foram inseridas nos programas de (re)habilitação da universidade ou de serviços especializados do município de origem.

4.4.2 Para processamento e análise de dados

Os dados registrados nos roteiros de avaliação foram revisados manualmente pelo pesquisador. A seguir foram transcritos e armazenados nos moldes de arquivo para o banco de dados do programa Statistical Package for Social Sciences

for Personal Computer (SPSS/PC), Versão 16.0 sendo novamente revisados para

detecção e correção de possíveis erros de digitação.

As variáveis contínuas foram expressas por medidas de tendência central e dispersão e as variáveis categóricas por frequência.

Para a análise entre grupos HC e C, o desempenho nos diferentes domínios foi dicotomizado em competente ou não competente (incluindo classificações em risco emergente e em risco).

Para testar a associação entre as proporções de participações nas categorias de desempenho e nos grupos com HC e grupo comparativo utilizou-se o teste Qui-quadrado de Pearson. Foi considerado o nível de significância de 5% nos testes estatísticos.

23 Também para estudar a associação foi utilizada a análise de regressão logística uni variada e múltipla.

24 5. RESULTADOS

5.1 Características dos Grupos

Foram avaliadas 168 crianças, sendo 117 com Hipotireoidismo congênito (Grupo com Hipotireoidismo Congênito- GHC) e 51 sem essa disfunção (Grupo Comparativo - GC). A idade média foi de 22 meses com desvio padrão de 11 meses para ambos os grupos. A média da idade gestacional foi de 39 semanas, sendo desvio padrão de 2 semanas e o peso ao nascimento foi de 3.413,06 gramas, conforme demonstra a Tabela 1.

Tabela 1: Características das crianças dos GHC e GC os grupos relativos ao peso ao nascimento, idade gestacional e idade na data da avaliação.

N Média Desvio Padrão p-valor Peso ao nascimento (gramas) GC 51 3413,06 491,313 0,032* GHC 117 3254,40 412,696 Idade gestacional (meses) GC** 46 39 2 0,770* GHC** 102 39,06 1,51 Idade cronológica na avaliação (dias) GC 51 21,45 11,52 0,608* GHC 117 22,45 11,70

Legenda: GHC: grupo hipotireoidismo congênito; GC: grupo controle; *teste estatístico Qui-quadrado e Man Withney; **dados faltantes para parte das crianças.

Foi encontrada diferença estatisticamente significante entre os grupos com relação ao peso de nascimento, entretanto 100% das crianças do grupo HC e do grupo comparativo apresentaram peso adequado ao nascimento (≥ 2500g).

Em relação a idade gestacional foi observado que 3 (9,4%) do GC e 4 (4%) GHC nasceram pré-termo (IG < 37 semanas).

25 Com relação ao sexo das crianças, não foram observadas diferenças significativas em ambos os grupos (Tabela 2).

Tabela 2: Caracterização do sexo dos grupos HC e C.

Sexo da Criança

GHC GC p-valor

Feminino 41 (35,0%) 23 (45,1%)

0,217 * Masculino 76 (65,0%) 28 (54,9%)

Legenda: GHC: grupo hipotireoidismo congênito; GC: grupo controle; *teste estatístico Qui- quadrado.

5.2 Classificações nas Bayley Scales of Infant and Toddler Development

Nos resultados obtidos pelas Bayley Scales of Infant and Toddler

Development, observou-se que houve um número muito pequeno de crianças

classificadas de risco, o que nos levou a unir a classificação emergente e risco em uma mesma categoria. Sendo assim, os resultados foram apresentados em competente e não competente, unindo-se em não competente os casos de risco.

Assim, podem-se observar na Tabela 3, os resultados globais sobre o desenvolvimento das crianças.

26 Tabela 3: Classificação global dos grupos GHC e GC segundo as Escalas Bayley.

Habilidade Grupo Competente Não

Competente Total p-valor

Motricidade Grossa GHC 85 (73,3%) 31 (26,7%) 116 (100%) GC 46 (90,2%) 5 (9,8%) 51 (100%) 0,014* Motricidade Fina GHC 87 (74,4%) 30 (25,6%) 117 (100%) 0,020* GC 46 (90,2%) 5 (9,8%) 51 (100%) Cognitiva GHC 91 (77,8%) 26 (22,2 %) 117 (100%) 0,112* GC 45 (88,2%) 6 (11,8%) 51 (100%) Linguagem Receptiva GHC 92 (78,6%) 25 (21,4%) 117 (100%) 0,072* GC 46 (90,2%) 5 (9,8%) 51 (100%) Comunicação Expressiva GHC 76 (65%) 41 (35%) 117 (100%) 0,605* GC 31 (60,8%) 20 (39,2%) 51 (100%)

Legenda : GHC: grupo hipotireoidismo congênito ; GC: grupo comparativo; *teste estatístico Qui-quadrado.

Visto que a literatura cita um número maior de crianças do sexo feminino com a presença do HC e essa pesquisa avaliou um número maior de crianças do sexo masculino, foi realizado o teste Qui-quadrado para associação de sexo e habilidade motora fina e linguagem expressiva, levando em consideração o objetivo do estudo. Tais resultados são apresentados nas Tabelas 4 (habilidade motora fina) e 5 (linguagem expressiva). Observou-se que não houve diferença estatisticamente significante entre os grupos com relação ao sexo.

27 Tabela 4: Associação entre habilidade motora fina e sexo nos grupos HC e GC.

Motricidade Fina x Sexo

Competente Não competente p-valor

GHC Feminino 34 (29,06%) 7 (5,98%) 0,1190* Masculino 53 (45,3% ) 23 (19,66%)

GC Feminino 22 (43,14 %) 1 (1,96%) 0,3622* Masculino 24 (47,06 %) 4 (7.84%)

*Teste estatístico Qui-quadrado

Tabela 5: Associação entre linguagem expressiva e sexo nos grupos HC e GC. Linguagem expressiva x Sexo

Competente Não competente p-valor

GHC Feminino 27 ( 23,08%) 14 ( 11,97%) 0,8813* Masculino 49 ( 41,88% ) 27 ( 23,08%)

GC Feminino 17 (33,33%) 6 (11,76%) 0,0818* Masculino 14 (27,45%) 14 ( 27.45%)

*Teste Qui-quadrado

5.3 Associação entre motricidade fina e linguagem expressiva

Quando os grupos são unidos em um só, a significância é ainda maior, demonstrando que há indícios de uma associação entre a motricidade fina e linguagem expressiva, conforme mostra a Tabela 7.

28 Tabela 6: Associação entre motricidade fina e linguagem expressiva (grupo total)

Linguagem expressiva

Não competente Competente p- valor

Motricidade Fina Não competente 18 (29,5%) 17 (15,9%) 0,037* Competente 43 (70,5%) 90 (84,1%)

*teste estatístico Qui-quadrado

Quando analisamos os dados dos grupos separadamente, observa-se a associação significativa entre as duas habilidades apenas no GHC (p-valor = 0,0493), apresentando 2,3 vezes mais chances de alterações na linguagem quando já se existe uma alteração motora fina.

Tabela 7: Análise descritiva e associações com linguagem (regressão logística modelando não competente) no GHC.

Associação: motricidade fina x linguagem expressiva Motricidade

fina Linguagem expressiva

Competente Não competente

p-valor* OR** IC***

0,0493 2.346 1.003;5.490 Competente 61 (52,14%) 26 (22,22%)

Não

competente 15 (12,82%) 15 (12,82%)

Total 76 (64,96%) 41 35,04%)

29 Tabela 8: Análise descritiva e associações com linguagem (regressão logística modelando não competente) no GC.

Associação: motricidade fina x linguagem expressiva Motricidade

fina Linguagem expressiva

Competente Não competente p-valor OR IC 0,3291 2.559 0.338;16.880 Competente 29 (56,86%) 17 (33,33%) Não competente 2 (3,92%) 3 (5,88%) Total 31 (60,78%) 20 (39,22%)

30 6. DISCUSSÃO

No presente estudo não foi observada diferença significativa em relação ao sexo dos grupos hipotireoidismo congênito e comparativo, embora observada a presença de mais meninos do que de meninas. Isso pode ter acontecido em função de se ter limitado o período de coleta de dados para a pesquisa e que, portanto, de Março de 2011 a Dezembro de 2012, compareceram ao acaso mais meninos para serem avaliados.

No desempenho das Escalas Bayley, as crianças avaliadas apresentaram diferença e/ou alteração significativa nos domínios motricidade grossa e motricidade fina, sendo essas encontradas com maior intensidade e/ou número no grupo com HC. Tais relatos também são confirmados por Kooistra 36_{, que avaliou 107 crianças, sendo}

72 do grupo com HC e 35 crianças do grupo controle, nas habilidades motoras e cognitivas. Como resultado, observaram que ao compararem os grupos, as crianças com HC obtiveram uma pontuação muito baixa nas dimensões motora fina, equilíbrio e linguagem.

Ao longo do desenvolvimento motor, a criança realizará e repetirá uma diversidade de atividades com posturas e situações diferentes. Assim a estimulação sensório-motriz deve ser iniciada precocemente, prevenindo carências de estímulos corporais e ambientais, prevenindo que atrasos e/ou alterações desenvolvimento motor aconteçam 37_.

A motricidade e o processo de maturação estabelecem entre si uma relação. A cada faixa etária o movimento apresenta propriedades relevantes, o que propicia um aumento das capacidades de interação entre o indivíduo e o ambiente. Cada nova experiência, um aprendizado que exerce grande influência sobre a aquisição de futuros conhecimentos, tanto quanto cognitivo 38_.

Um estudo descreveu a evolução neurológica de pacientes com HC, relatando que de 37 pacientes avaliados, 9 apresentaram alguma alteração, sendo 5

31 com atraso no desenvolvimento neuropsicomotor de 2 a 3 meses, um paciente apresentou hemiparesia à esquerda e dois mostraram desenvolvimento neuropsicomotor normal2_.

Gulshan39 _{relatou a seguinte porcentagem de crianças com suas respectivas}

alterações, ao avaliar 59 crianças com HC em tratamento precoce: 10,1% apresentaram alterações na habilidade motora grossa, 13.3% na habilidade motora fina e 6.7% na função cognitiva. Além disso, 96.6% apresentaram audição normal e 82,6% desenvolvimento de linguagem normal. Nas crianças em tratamento tardio (21), 57%, 71.4% e 66.6% apresentaram atraso na habilidade motora grossa, motora fina e cognitiva, respectivamente; 25.9% apresentaram algum tipo de alteração auditiva e 76.1% atraso na linguagem, indicando a importância do início precoce do tratamento.

O presente estudo obteve os seguintes dados com relação às provas das Escalas Bayley: algumas crianças do GC apresentaram alterações nas habilidades motora fina e de linguagem expressiva, assim como as crianças com HC, porém as do grupo com hipotireoidismo congênito demonstram 2,3 vezes mais chances de apresentarem alterações na linguagem expressiva, quando já existe a dificuldade na motricidade fina.

O mesmo foi apresentado por Gibim40_{, que avaliou, por meio das Escalas}

Bayley do Desenvolvimento Infantil, o desempenho motor de 90 crianças, sendo 50 com HC e 40 sem HC. Como resultado, obteve uma associação no desempenho motor fino entre os grupos e indicação de risco para o mesmo. Demonstrou também que crianças com hipotireoidismo congênito estavam 4,36 vezes mais expostas a apresentar alteração na motricidade fina.

Na mesma linha de pesquisa foram avaliadas 65 crianças, sendo 33 com HC e 32 sem disfunção, demonstrando não haver associação entre os grupos nos domínios motor grosso, motor fino, linguagem receptiva, expressiva e cognição, porém os resultados foram indicativos de risco para o grupo HC em todos os domínios41_.

Observa-se que em muitas das pesquisas aqui citadas2,37,39,42_{, as alterações}

32 domínio da linguagem. A aquisição da linguagem tem papel central nos primeiros anos de vida. A triagem do desenvolvimento da mesma pode avaliar a integridade de vários subsistemas neurais, dentre eles a audição e a função motora de articulação43_.

Pela alteração hormonal envolvida na maturação das habilidades motoras, podem-se perder oportunidades concretas de viabilizar ampliações no repertório, ocasionando lacunas em diversas áreas importantes, podendo interferir no desenvolvimento das habilidades de comunicação28_{. Nesse sentido, o presente estudo}

afirma tais alterações em ambas as populações, ou seja, dificuldades na linguagem podem ser observadas em crianças com HC em tratamento e em crianças sem disfunção da glândula, mas apenas no grupo com HC houve associação entre a motricidade fina e alinguagem expressiva.

Em outro estudo que buscava identificar as manifestações fonoaudiológicas em crianças com HC, mostrou que 80% dos indivíduos avaliados apresentavam problemas de fala e linguagem e 93,3% na compreensão de ordens19_.

Pesquisadores questionaram o período de ação do hormônio tireoidiano no desenvolvimento do cérebro, através de observações clinicas e achados experimentais, ressaltando que 20% dos casos de HC apresentam perda auditiva neurossensorial de grau leve e sugere que a habilidade motora fina, auditiva, de processamento auditivo, o aumento na atenção seletiva e os déficits de memória são mais sensíveis à insuficiência hormonal pós-natal44_.

Neste estudo, 12,82% das crianças com HC apresentaram associação na habilidade motora fina e de linguagem expressiva com resultados na triagem de não competentes. Esse fato mostra que provavelmente uma alteração, seja ela na estrutura nervosa ou na dificuldade sensório-motora para qualquer uma das duas habilidades, uma pode influenciar no desenvolvimento da outra.

Também há considerável consenso sobre o fato de que o curso do desenvolvimento da linguagem reflete a interação de fatores de, pelo menos, cinco domínios: social, perceptivo, de processamento cognitivo, conceitual e linguístico, indicando o vasto domínio que a linguagem exerce sobre o desenvolvimento infantil44_.

33 Tais informações se aproximam da literatura sobre o fato de que a linguagem sucede logicamente às aquisições que a criança faz sobre o plano sensório-motor26_.

No processo de desenvolvimento do cérebro pré e pós-natal sob a ação do hormônio da tireoide, observa-se que a maturação da motricidade fina acontece no segundo semestre de gestação e a linguagem após o nascimento. Nesse sentido, pode-se subentender que qualquer alteração que ocorra no início da gestação possa interferir e/ou atrasar a maturação motora fina podendo trazer consequências também no processo de aquisição da linguagem expressiva44_.

Devido à falta de publicações especificas nesse assunto, foi necessário discutirmos apenas com os autores aqui citados, notando assim a importância e necessidade de estudos com a população de crianças com hipotireoidismo congênito.

34 7. CONCLUSÃO

Com este estudo pode-se concluir que crianças com hipotireoidismo congênito se comportam de maneira diferente quando comparados ao grupo comparativo, nas dimensões motora fina e grossa.

Também foi possível observar que crianças com hipotireoidismo congênito que apresentam alteração motora fina estão duas vezes mais expostas à alteração na linguagem expressiva, independente do sexo. As habilidades de motricidade fina e de linguagem expressiva podem ser dependentes uma da outra no processo de desenvolvimento, principalmente nas crianças com alteração endócrina.