Odontoameloblastoma: a Propósito de um Caso Clínico

(1)

Revista

Portuguesa

de

Estomatologia,

Medicina

Dentária

e

Cirurgia

Maxilofacial

ww w . e l s e v i e r . p t / s p e m d

Caso

clínico

Odontoameloblastoma:

a

propósito

de

um

caso

clínico

Carina

Semedo

a,∗

_,

_Luís

_Nunes

_da

_Silva

a

_,

_Susan

_Foreid

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_,

_Bruno

_Gomes

a

_,

Ana

Cristina

Pratas

a

_e

_Paulo

_Valejo

_Coelho

a

a_Servic¸o_de_Cirurgia_{Maxilofacial,}_Centro_Hospitalar_de_Lisboa_Central,_EPE,_Lisboa,_Portugal b_Servic¸o_de_Anatomia_Patológica,_Centro_Hospitalar_de_Lisboa_Central,_EPE,_Lisboa,_Portugal

informação

sobre

o

artigo

Historialdoartigo: Recebidoa9dejaneirode2014 Aceitea31demaiode2014 On-linea29dejunhode2014 Palavras-chave: Odontoameloblastoma Odontomaameloblástico Tumorodontogénicomisto

r

e

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o

Oodontoameloblastomaéumtumorodontogénicomistomuitoraro.Reportam-se29casos bemdocumentadosnaliteraturainglesaconsultada,dosquaisapenas5têmenvolvimento dosegmentoanteriordamandíbula.Umhomemde51 anosapresentavaumtumorda regiãoanteriordamandíbula,comtumefaçãodura,difusaeindolornaregião parassin-fisáriadireitada mandíbula.Radiograficamenteexistiaextensalesão radiolucente,bem delimitada,desdeodente46aodente34,compequenasestruturascalcificadasnointerior. Observava-seexpansãoósseacomprovávelperfuraçãocorticalereabsorçõesradiculares. Apósbiopsiarealizou-seresseçãocirúrgica.Oexameanatomopatológicopermitiuo diag-nósticodeodontoameloblastoma.Nãohouverecorrêncianos30mesesdeseguimento.O odontoameloblastomaéumtumorlocalmenteagressivocomcomportamento aparente-mentesemelhanteaodosameloblastomas,emtermosdecrescimento,expansãoóssea, rizóliseerecorrência,parecendoprudenteadotaromesmocritérioterapêuticoparaambos. ©2014SociedadePortuguesadeEstomatologiaeMedicinaDentária.Publicadopor ElsevierEspaña,S.L.Todososdireitosreservados.

Odontoameloblastoma:

A

clinical

case

report

Keywords:

Odontoameloblastoma Ameloblasticodontoma Mixedodontogenictumour

a

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t

Odontoameloblastoma is an extremely rare mixed odontogenic tumour. 29 well-documentedcaseshavebeenreportedinEnglish-languageliteratureconsulted,ofwhich only 5 involvedtheanterior segmentof themandible. A51-year-old manpresenteda tumourintheanteriorsegmentofthemandible,withahard,diffuseandpainlessswelling intherightmandibularsymphysis.Inthex-ray,therewassigniﬁcantradiolucentinjury, clearlymarkedfromtooth46totooth34,withsmallcalciﬁedstructuresinside.Therewas a boneexpansionobservedwithprobablycorticalperforationandrootresorption.After a biopsy,asurgicalresectionwasperformed.Thepathologicalexam ledtothe diagno-sisofodontoameloblastoma.Therehasbeennorecurrencein30monthsofmonitoring.

∗ _Autor_para_{correspondência.}

Correioeletrónico:carinasemedo2@hotmail.com(C.Semedo).

http://dx.doi.org/10.1016/j.rpemd.2014.05.002

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O odontoameloblastoma, anteriormente conhecido como adamanto-odontoma ou odontoma ameloblástico, é um tumorodontogénicomistobenignoextremamenteraro,com componente epitelial e ectomesenquimatoso1_. _Trata-se _de

um tumor que apresenta simultaneamente componentes deameloblastomaedeodontoma(compostooucomplexo)2_.

Histologicamente revela uma proliferac¸ão epitelial em cordões ou ilhas, típicas do ameloblastoma, intercaladas comtecidosdentáriosdeváriosgrausdematuridade, carac-terísticadosodontomas1,2_.

Estetumorocorrepredominantementeemdoentesjovens e parece acometer preferencialmente o setor posterior de ambososmaxilares3–12_. _Desde_que,_em_1944,_Thoma_et_al.3

descreveramoprimeirocaso,apenas29casosseencontram documentadosnaliteraturainglesaconsultada3–12_,_dos_quais

apenas5envolvendoosetoranteriordamandíbula7,9,12_.

Comosetratadeumaentidadeclínicarara,nãoestão des-critosprotocolosespecíﬁcosparaotratamentodestetumor. Todavia,como apresenta um componenteameloblástico, a OMSrecomendaqueseadotemosmesmoscritériosusados paraoameloblastoma13_._O_tratamento_dos_{ameloblastomas}

difere em func¸ão das suas variantes: sólida/multiquística ou uniquística, sendo os protocolos para esta última vari-antemenosbemdeﬁnidos13–15_._Na_decisão_terapêutica_deve

considerar-se o seu potencial de recidiva, pelo que numa primeira abordagemsedeve combinaro intuitocurativoe, simultaneamente,assegurarem-secondiçõespararestituição daformaedafunçãodaáreaafetada14,16_.

Araridadedestetumorjustiﬁcaaapresentac¸ãodestecaso clínico.

Caso

clínico

Umhomemde 51 anos,leucodérmico, recorreuà urgência decirurgia maxilofacialporumatumefação da mandíbula, àdireita. Referiahistória detumefação mandibulardireita, indolor,com6mesesdeevolução,crescimentoinsidioso,sem acidentesinflamatórios,semmobilidadedentáriadosdentes daregiãoafetada,nemalteraçõesdasensibilidade mentoni-ana.Fumador(umaunidademaço/ano),comdepressãomajor, semnenhumoutroantecedentepessoaloufamiliarrelevante. Apresentavaumadiscretatumefaçãogenianabaixaàdireita, difusa, sem alterações cutâneas associadas. A observação endobucal(fig.1)aoníveldoquartoquadranterevelava apa-gamentodosulcovestibularinferiordireito,comextensãodo primeiromolaratéaocanino,semalteraçõesdamucosa adja-cente,firme eindoloràpalpação.Nosexames radiológicos

drantes,estendendo-sededistaldocaninoesquerdoatéao primeiromolardireito,comumamassaradiopacairregularno seuinterior,naregiãomaisanterior.Observava-seainda rizó-lisedealgunsdentesenvolvidos(44,45eraizmesialde46).Na TAC(figs.3e4)identificava-seexpansãodatábuaexterna,com possíveisáreasdeperfuraçãodeambasascorticaiseaparente preservaçãodorebordobasilar.Realizou-seumabiopsia inci-sionaldalesãoquística,cujoexameanatomopatológicofoide ameloblastomauniquísticoacantomatoso.Aintegraçãocom oaspetoimagiológicopermitiuodiagnósticode odontoame-loblastoma.

Sobanestesiageral,porviadeabordagemcirúrgica intra-oral, procedeu-se a descolamento mucoso supraperióstico vestibularelingual,observando-seabaulamentodacortical vestibular,semaparentesoluc¸ãodecontinuidadedamesma

Figura1–Abaulamentoﬁrmedovestíbuloinferiordireito (entresetas),mucosasuprajacentesemalterac¸ões.

Figura2–Ortopantomograﬁa:lesãoosteolíticada mandíbulacomradiopacidadesemconglomeradonoseu interior.Rizólisede44e45.

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Figura3–TAC3D:lesãoosteolíticanaregiãosinfisiária comaparenteseptação,apresentaumconglomeradode estruturascalcificadassemelhantesadentículos.Ramo horizontaldireitocomaparenteperfuraçãodatábua internadamandíbula.Rebordobasilaraparentementenão acometidopelalesão.

(figs. 5 e 6). Realizou-se ostectomia marginal desde 35-47 (fig.7); desinserçãodosmúsculos dopavimento oralesua referenciaçãocomfiodeseda2/0;excisãoemblocodalesão comsacrifíciodonervodentárioinferiordireitoepreservação dorebordobasilar (ossocortical),clinicamentenãoafetado pelalesão(figs.8e9);procedeu-se,ainda,aostectomiapor desgastecombrocadetodoossomedularresidualdorebordo basilarremanescente quemantevecerca de1cmde altura emtodaextensão,preservando,assim,acontinuidadeóssea damandíbula(fig.10).Colocou-seumaplacadetitâniopara reconstruçãomandibulardosistema2,4mmReconstruction (Osteomed®_,_Dallas,_EUA)_«em_ponte»_sobre_o_defeito₍_fig.₁₁_),

deformaaaumentararesistênciaàstensõesmecânicassobre orebordobasilareevitarumapossívelfraturadamandíbula. Procedeu-se ainda a fixação dos músculos genio-hioideos e genioglossos à placa de reconstrução, reduzindo desde modoodanomorfológicoefuncional.Encerramentodaferida

Figura4–TAC3D:mandíbulavistainferior;àdireitahá expansãodacorticalexternacomáreasdeaparente perfurac¸ão.

Figura5–Exposic¸ãodalesãomandibularapós descolamentomucososupraperióstico.Evidente abaulamentodacorticalexternacomdentículos perfurandoacorticalexterna(seta).

Figura6–Descolamentodoretalhomucoso supraperiósticoporlingual.

Figura7–Osteotomiamarginaldorebordobasilar comserrarecíproca.

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Figura8–Ostectomiacompleta,comosteotomiasnos limitesdistaispormesialde47ede35enolimiteinferior a1cmdorebordobasilar.Observam-seosmúsculos genioglossosegenio-hioideosinseridosnasapóﬁsesgeni.

Figura9–Pec¸aoperatória.

Figura10–Rebordobasilarremanescenteapósresseção marginaldalesãoecuretagemprofundadamedular residualcombroca.Músculosgenio-hioideose genioglossosreferenciadoscomfiodeseda2/0 paraposteriorancoragemàplacadereconstrução.

Figura11–Placadereconstruc¸ãomandibulardetitânio dosistema2,4(Osteomed®_,_Dallas,_EUA),_previamente

moldada,aplicada«emponte»sobreodefeito,com aparafusamentonaszonassãslimitantesdodefeito.

Figura12–Histologia(H-E×10):proliferac¸ãoepitelial ameloblásticaemcordões(A)adjacenteaáreas deodontomacomposto(B)naparededoquisto.

operatória comﬁodesuturadepoliglatina9103/0(Vicryl®_,

Ethicon,EUA).

O exame anatomopatológicoda peça operatória (fig.12) revelouumalesãoodontogénicauniquísticacom4cmde com-primento,2,5cmdealturaelarguravariável(maioràdireita), completamenteexcisada,naparededoqualexistemáreasde proliferaçãoepitelialtípicadosameloblastomas,intercalada com formaçõescalcificadascompatíveiscom miniaturasde dentesrudimentares,típicadosodontomascompostos,oque permitiuodiagnósticodefinitivodeondotoameloblastoma.

No terceiro mês pós-operatório, com a completa cicatrização das feridas intraorais e segundo o exame anatomopatológico,nãoexistindoinvasãodoosso remanes-cente,realizou-seareconstruçãododefeitoósseo,porviade abordagem cirúrgica submandibular, com enxertos cortico-esponjosos colhidos de ambasas cristasilíacas anteriores, fixadoscomparafusosàplacadereconstruçãopreviamente aplicada.Após30mesesdeseguimentonãoháevidênciade

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Figura13–(A)Contornomandibularantesdaexcisãotumorale(B)3mesesapósreconstruc¸ãomandibular.

recidiva.Semqueixasdolorosas.Temanestesiamentoniana àdireita.Apresentaumbomresultadoestéticonocontorno mandibular(fig.13),semreabsorçãosignificativadosenxertos ósseos(fig.14).

Discussão

Oodontoameloblastomaéumaneoplasiabenigna extrema-menterara1,2,4–13,17,18_,_descrita_inicialmente_por_Thoma_et_al.,

em1944,comadesignac¸ãodeadamanto-odontoma3_e

defi-nidapelaWHOClassificationofTumorscomo«umaneoplasia que inclui ectomesênquima odontogénico em associação com epitélioodontogénicoque lembraum ameloblastoma, tanto em estrutura como em comportamento biológico. Devidoàpresençadoectomesênquimaodontogénico, ocor-remalteraçõesindutivas levando àformação de dentina e esmalteempartesdotumor»1,17_._Na_prática,_tal_traduz-se_pela

ocorrêncianummesmotumordeumameloblastomaedeum odontoma(composto oucomplexo).Deacordocom amais críticarevisãodecasospublicada5_,_a_maioria_destes_tumores

contémáreasdeambosostiposdeodontomae,menos fre-quentemente,apresentampredominânciadotipocomposto oudotipocomplexo.Ocomponenteameloblásticopode ado-taroshabituaissubtipossólido/multiquísticoouuniquístico. Atendendoàraridadedoodontoameloblastoma,foi reali-zadaumapesquisaeanálisecríticadoscasospublicadosna literaturainglesa,desde1944até2013,nosseguintesmotores debusca:PubMed,Medline,IndMED,CIELO,ISSN,MedKnow,

Figura14–Ortopantomograﬁa6mesesapósreconstruc¸ão damandíbulacomenxertoscorticoesponjososcolhidos deambasascristasilíacasanteriores.

PMC,OMICSGroup,RefDoc,INIST,ScienceDirect.Utilizou-se oseguintetermodepesquisa:odontoameloblastoma.

Os artigos disponíveis são meras descric¸ões de casos, esparsos.Nãohánenhumestudopublicadoquepermitaaferir afrequênciadestetumorouasuapatogénese.

Acedeu-sea10artigos(13casos)3–12_,₆_resumos₍₆_casos),

9 referências (10 casos), totalizando 29 casos de odontoa-meloblastoma publicados na literatura inglesa desde 1944, sumarizadosnatabela1.

Aidademédiadosdoentesfoide23,3anos(31mesesa 51 anos), sendo os homens ligeiramente maisafetados do queasmulheres,numa proporc¸ãode3:2. Amandíbulaeo maxilarsuperiorforamafetadosnumaproporc¸ãosemelhante de1,4:1,sendoosegmentoposteriordamandíbula1,5vezes maisafetadoqueoanterior.Háapenas5casosdescritosde atingimentodosegmentoanteriordamandíbula(tabela1).

Apesardenãoexistiremprotocolosterapêuticos especíﬁ-cos paraestetumor,amaioriadosautorespesquisados3–12

aconselhamumaexcisãoalargadaevigilânciaapertadapor um período de pelo menos 5 anos. Os tratamentos dis-poníveis incluem a enucleação, com ou semcuretagem, a resseçãomarginalearesseçãosegmentar.Apesardeum tra-tamentomaisagressivoserdefendidocomomaissensato,no sentidodeevitarfuturasrecorrências,ostratamentos reali-zadosnestes29casos(tabela1),quandoreferidos(14casos), foram10enucleações,3recessõesmarginaiseumaresseção segmentar.

Oseguimentooscilouentre6-276meses,correspondendo a umtempo médiode 48,5 meses.Encontraram-se descri-tos 6casosde recorrência,ocorridos entre6-240 meses de pós-operatório,nãoseconhecendootipodeintervenc¸ão reali-zada.Nestescasosderecorrência,éprovávelqueaexcisãoda lesãotenhasidoincompleta18_._O_seguimento_médio_dos

doen-tespublicados(4anos)foirelativamentecurto,atendendoà possibilidadederecidivatardia,característicado ameloblas-toma,oqueimpedeconclusõesdeﬁnitivas.

Acombinaçãodosachadosclínicoseradiográficos carac-terísticosdosodontoameloblastomasimpõemodiagnóstico diferencial com lesões odontogénicas e nãoodontogénicas radiolucentesbemdefinidas,unilocularesoumultiloculares, com quantidades variáveis de material calcificado no seu interior5_,_como _sejam:_o_odontoma,_o_{fibro-odontoma}

ame-loblástico, tumor odontogénicoepitelial calcificante,quisto odontogénicocalcificante,tumorodontogénicoadenomatoide efibromacemento-ossificante.

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1986 95,7,9 _Gupta,_Gupta ₅₀ _M _Mand._post. _- ₁₈ _Sim₍₁₈₎

1989 105,7,9 _Takeda_et_al. ₁₁ _F _Max._ant. _- _-

-1990 115,7,9 _Thompson_et_al. ₃₄ _F _Mand._ant. _- _-

-1991 125,7,9 _Kaugarsan,_Zussmann ₁₅ _M _Max._post. _- ₇ _Não

1993 135,7,9 _Gunbay,_Gunbay ₁₁ _M _Max._ant. _{Enucleac¸ão} ₈₄ _Não

1995 145,7,9 _Raubenheimer_et_al. _- _- _- _- _-

-1998 155,7,9 _Aguado_et_al. ₄₇ _F _Max._post. _Ressec¸ão_marginal ₇₂₊₁₇ _Sim₍₇₂₎₊_não₍₁₇₎

1998 165,7,9 _Stypulkowska _- _- _- _- _-

-1999 175,7,9 _Goh,_The _- _- _- _- _-

-2001 184 _Sapru_et_al. ₃₆ _M _Mand._post. _Ressec¸ão_marginal ₁₂ _Não

2002 195 _Mosqueda_et_al. ₉ _M _Hemimaxila _{Enucleac¸ão} ₃₆ _Não

205 ₁₅ _M _Mand._post. _Ressec¸ão_segmentar ₁₂ _Não

215 ₂₅ _M _Max._post. _Ressec¸ão_marginal ₆ _Não

2004 226 _Palaskar,_Nayer ₄₂ _F _Mand._post. _{Enucleac¸ão} _-

-2004 237 _Granizo_et_al. ₁₂ _F _Mand._ant. _{Enucleac¸ão} ₂₄ _Não

2009 248 _Mosca_et_al. ₂₂ _F _Max._ant. _{Enucleac¸ão} ₇₂ _Não

258 ₁₆ _M _mand._post. _{Enucleac¸ão} ₆ _Não

2011 269 _Dive_et_al. ₄₀ _M _Mand._ant. _{Enucleac¸ão} ₈₄₊₂₄ _Sim₍₈₄_duas_vezes)

+não(24)

2012 2710 _Siniscalchi_et_al. ₁₅ _M _Max._post. _{Enucleac¸ão} ₆₀ _Não

2012 2811 _Misir_et_al. ₁₁ _F _Max._post. _{Enucleac¸ão} ₄₈ _Não

2013 2912 _Kumar_et_al. ₃₈ _F _Mand._ant. _{Enucleac¸ão} ₂₄₀₊₃₆ _Sim₍₂₄₀₎₊_não₍₃₆₎

2013 30 Casopresente 51 M MGand.ant. Ressec¸ãomarginal 30 Não(30)

Otratamentodoodontoameloblastomaécirúrgico. Trata--sedumalesãolocalmenteagressivaquepareceteromesmo comportamentodos ameloblastomas emtermos de cresci-mento, invasão óssea, reabsorc¸ão radicular e recorrência. Admite-seque ocomportamentodo odontoameloblastoma dependedoseucomponenteameloblásticoe,porisso,parece lógicoadotaroscritériosterapêuticosestabelecidosparaos ameloblastomas,osquaisseencontramextensamente dis-cutidosnaliteraturamédica14,19_._{Sucintamente,}_reﬁra-se_que

os métodos cirúrgicos podem ser mais conservadores ou, pelocontrário, maisradicais, correspondendo os primeiros àremoçãodalesãojustalesional(enucleaçãooucuretagem, comousemmarsupializaçãopréviaeventualmente comple-mentadaporoutrasmodalidadesterapêuticasaoníveldoosso subjacente,comofixadoresquímicos[soluçãodeCarnoy], cri-oterapiaoucauterizaçãotérmicaouquímica).Nosdesignados métodos«radicais»(resseçãosegmentar,resseçãomarginale resseçãocomposta)procede-seàresseçãodumblocodoosso envolvidoeeventualmentedostecidosmolesadjacentes, evi-tandoaremoçãojustalesional.

Foi referida,em 1963,uma importante característicado ameloblastoma,com implicação direta notratamento, que éa facilidade para invadir os espaços intertrabeculares do ossoesponjososemqueseverifiquereabsorçãodas trabécu-lase,portanto,poderultrapassarosseuslimitesradiográficos oumacroscópicos.Poroutrolado,aoníveldoosso cortical, emborapossaprovocarerosão,parecenãoteracapacidade

paraoinﬁltrardeformainaparente19_._Com_base_nestes

con-ceitos,foipublicado em200016 _um_protocolo_de_tratamento

compreservaçãodosrebordosbasilares,semprequepossível. No caso apresentado tratava-se duma lesão quística e, por isso,optou-se pelaresseção da lesão com margens de segurança de 1cm ao nível do osso medular, para além do limite aparente eincluindo o periósteo. Preservou-se o rebordo basilar da mandíbula após confirmação intraope-ratória da suaaparente integridade. Este procedimento foi complementado com a decisão de protelar por 3 meses a reconstrução mandibular, para conhecer com precisão a extensão anatomopatológica da lesão. Sendo umazona de fácilcontroloclínicoededeteçãoprecocedeeventuais reci-divas,deixouemabertoapossibilidade deexcisãoulterior, seporventuraoreferidoexameviessearevelarumaexcisão incompletadalesãoaessenível.

Conclusão

O odontoameloblastoma éuma lesão localmenteagressiva que pareceter o mesmocomportamento doclássico ame-loblastoma em termos de crescimento, expansão óssea, reabsorc¸ão radicular e recorrência. Por outras palavras, o comportamentodoodontoameloblastomaéomesmodasua componenteameloblástica,peloquepareceprudenteadotar osmesmoscritériosterapêuticosparaambasasentidades.

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Responsabilidades

éticas

Protec¸ãodepessoaseanimais.Osautoresdeclaramquepara esta investigac¸ão nãose realizaram experiências emseres humanose/ouanimais.

Conﬁdencialidadedosdados.Osautoresdeclaramterseguido osprotocolosdoseucentrodetrabalhoacercadapublicac¸ão dosdadosdepacientes.

Direito à privacidade e consentimento escrito.Os autores declaramter recebidoconsentimentoescrito dospacientes e/ousujeitosmencionadosnoartigo.Oautorpara correspon-dênciadeveestarnapossedestedocumento.

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