VINÍCIUS COBOS STEFANELLI
ZUMBIDO OBJETIVO CAUSADO POR MIOCLONIA PALATINA: REVISÃO SISTEMÁTICA E PROPOSTA DE UMA NOVA ABORDAGEM TERAPÊUTICA COM
RELATO DE CASO
Piracicaba 2018
ZUMBIDO OBJETIVO CAUSADO POR MIOCLONIA PALATINA: REVISÃO SISTEMÁTICA E PROPOSTA DE UMA NOVA ABORDAGEM TERAPÊUTICA COM
RELATO DE CASO
Tese apresentada à Faculdade de Odontologia de Piracicaba da Universidade Estadual de Campinas como parte dos requisitos exigidos para obtenção do título de Doutor em Biologia Buco-Dental, na área de Anatomia.
Orientador: Prof. Dr. Fausto Bérzin
Este exemplar corresponde à versão final da tese defendida pelo aluno Vinícius Cobos Stefanelli e orientada pelo Prof. Dr. Fausto Bérzin.
Piracicaba 2018
Para Laura e Alice
Ao Grande Arquiteto, por me guiar e me iluminar em meus caminhos nesta vida.
A minha esposa e grande companheira, Laura, por todo apoio, incentivo e tolerância nas longas noites de estudos. E à nossa pequena Alice, que veio para trazer luz e consciência em nossas vidas.
Aos meus primeiros professores, meus pais, Osvaldo e Celina, por todos ensinamentos e tudo que me proporcionaram para que eu chegasse até aqui.
Ao meu Irmão Fred por todo suporte dado para a realização desta tese. A minha irmã Lívia, pelo carinho.
A todos da família Borella: Claudia, Marina, Otávio, Beatriz, Claudio, Vená e Giovana, pela compreensão nos momentos de ausência e pela torcida.
Ao meu orientador Prof. Fausto Bérzin, pelo exemplo de humildade, dedicação e superação. Por nos ensinar, além de todo conhecimento técnico, o lado artístico de se fazer ciência e o quão bom é conviver unidos e em harmonia em um ambiente acadêmico.
À Profa Dra Jeanne Oiticica, por me receber tão prontamente e abrir as portas do Departamento de Zumbido do Hospital das Clínicas da Faculdade de Medicina (USP), para os estudos com Osteopatia. Obrigado pela confiança e pela indispensável contribuição neste trabalho.
À Ana Adelina Della Torre, esposa de meu amigo Gabriel Boal, pela amizade e confiança em me apresentar a Dra. Jeanne.
Ao Prof. Dr. Gilberto Formigoni, por compartilhar seu conhecimento e experiência, assim como pelos contatos realizados no Hospital das Clínicas da Faculdade de Medicina (USP).
Bérzin.
Ao meu amigo João David, pela amizade e por todo apoio em minhas realizações profissionais. Também a todos da D7 editora.
Ao Filipe de Paula Amancio, pelo profissionalismo e paciência na elaboração da ilustração da técnica intra-bucal (pg.30).
À Profa. Delaine Rodrigues Bigaton, Profa Ana Claudia Rossi e ao Prof. Jacks Jorge Junior pelas contribuições dadas na qualificação.
Ao Albor, por me auxiliar a resgatar o real sentido deste trabalho.
Ao amigo Marcelo Corrêa (Siri), pela realização dos cálculos estatísticos e pelo incentivo neste trabalho. À sua esposa, Luciane Corrêa, pela confiança e dedicação.
À Christiane Netinins, por todo empenho e esperança depositada em meu trabalho.
A todos meus pacientes, pela confiança e oportunidade de aprender a cada dia com vocês, meus maiores professores.
À Coordenação de Aperfeiçoamento de Pessoal de Nível Superior (CAPES) pelo apoio financeiro.
E por último, não menos importante, o meu agradecimento ao Dr. A.T. Still (1828-1917) por todo legado que nos deixou.
“Devo primeiro fazer alguns experimentos antes de prosseguir, pois é minha intenção mencionar a experiência primeiro, e então demonstrar pelo raciocínio por que tal experiência é obrigada a operar de tal maneira. E essa é a regra verdadeira que aqueles que especulam sobre os efeitos da natureza deve seguir”.
O zumbido objetivo é um acometimento raro caracterizado por ruído sonoro oriundo da área auditiva que se assemelha a estalidos ou cliques, ouvidos não só pelo paciente como também por outras pessoas a sua volta. Este sintoma pode ser causado pela mioclonia palatina essencial (MPE) em virtude das contrações involuntárias dos músculos peritubários. Algumas formas de tratamento para zumbido objetivo decorrente à MPE já foram descritas na literatura, porém, a eficácia e o nível de evidência dos estudos são questionáveis. Não há descrito na literatura estudos com tratamento manipulativo Osteopático (TMO) para as MPE. O objetivo deste estudo foi fazer uma revisão sistemática sobre os tratamentos desta condição rara que é a MPE, assim como avaliar o efeito do tratamento manipulativo osteopático na resolução de um relato de caso de paciente com zumbido objetivo por MPE e propor uma nova abordagem terapêutica nestes pacientes. Foram utilizados os métodos formais para revisão sistemática da literatura de acordo com as recomendações do Preferred Reporting Items for Systematic Reviews and
Meta-Analyses (PRISMA). A busca foi concentrada em artigos indexados de língua inglesa,
disponíveis em três bases de dados (PubMed, Embase e Scopus), em maio de 2018. Foi descrito também um relato de caso clínico de uma paciente com 49 anos, com queixa de zumbido objetivo decorrente à MPE há 3 anos, a qual recebeu 9 sessões de TMO, durante um período de 16 semanas. Um total de 14 artigos atenderam aos critérios apresentados no estudo. Em virtude da raridade deste tipo de acometimento, todos os estudos encontrados foram relatos ou série de casos (12 e 2 estudos, respectivamente), totalizando 17 pacientes tratados. Os métodos de tratamento encontrados para MPE foram: toxina botulínica, medicamentoso, radiofrequência, cirúrgico e terapia cognitiva comportamental. Sobre o caso clínico, houve resolução total do zumbido objetivo da paciente após o TMO, assim como a melhora se manteve após 2 anos de acompanhamento. Desta forma, concluímos que métodos com toxina botulínica, medicamentoso e radiofrequência apresentaram eficácia nos sintomas auditivos e na mioclonia palatina, no entanto, a validade de nossas conclusões é limitada pelo baixo nível de evidência e pelos riscos de viés dos estudos encontrados. O TMO demonstrou-se eficaz na resolução de um caso de MPE refratário ao tratamento medicamentoso usual, o que abre um novo campo de estudos e de possibilidade tanto para tratamentos como para o entendimento da MPE.
Objective tinnitus is a rare occurrence characterized by noise from the auditory area that resembles clicks, heard not only by the patient but also by others around them. This symptom may be caused by essential palatal myoclonus (EPM) due to involuntary contractions of the peritubial muscles. Some forms of treatment for target tinnitus due to EPM have already been described in the literature, but the efficacy and level of evidence of the studies are questionable. Osteopathic manipulative treatment for EPM has not been described in the literature. The objective of this study was to systematically review the treatments of this rare condition that is EPM, as well as to evaluate the effect of osteopathic manipulative treatment (OMT) in the resolution of a case report of EPM in a patient with tinnitus due to palatine myoclonus and propose a new therapeutic approach for these patients. Formal methods were used to systematically review the literature according to the recommendations of the Preferred Reporting Items for Systematic Reviews and Meta-Analyzes (PRISMA). The search was focused on English-language indexed articles available in three databases (PubMed, Embase, and Scopus) in May 2018. A case report of a 49-year-old patient complaining of tinnitus was also described who had received 9 BMT sessions over a period of 16 weeks. A total of 14 articles met the criteria presented in the study. Due to the rarity of this type of involvement, all the studies found are reports and case series (12 and 2 studies, respectively), totaling 17 treated patients. The treatment methods found for EPM were: botulinum toxin, drug, radiofrequency, surgical and cognitive behavioral therapy. Regarding the clinical case, there was total resolution of the patient's objective tinnitus after OMT, as well as the improvement after 2 years of follow-up. Thus, we conclude that botulinum toxin, drug and radiofrequency methods have shown efficacy in auditory symptoms and palatine myoclonus, however, the validity of our findings is limited by the low level of evidence and the risks of bias in the studies found. OMT proved to be effective in resolving a case of EPM refractory to the usual drug treatment, which opens a new field of study and possibility for both treatment and understanding of EPM.
Keywords: Myoclonus; Essential palatal myoclonus; Tinnitus; Osteopathic Manipulative Treatment; Osteopathy; Musculoskeletal Manipulation.
CSF: Constritor superior da faringe, músculo EEG: Eletroencefalograma
EMGa: Eletromiografia de agulha
FOP/UNICAMP: Faculdade de Odontologia de Piracicaba / Universidade Estadual de Campinas
LVP: Levantador do véu palatino, músculo MP: Mioclonia palatina
MPE: Mioclonia palatina essencial PF: Palatofaríngeo, músculo PG: Palatoglosso, músculo
PRISMA: Preferred Reporting Items for Systematic Reviews and Meta-Analyses RNM: Ressonância nuclear magnética
SF: Salpingofaríngeo, músculo TC: Tomografia computadorizada
TMO: Tratamento Manipulativo Osteopático TVP: Tensor do véu palatino, músculo U: Unidades, de toxina botulínica
SUMÁRIO 1 INTRODUÇÃO ... 15 2 ARTIGO: ZUMBIDO OBJETIVO CAUSADO POR MIOCLONIA PALATINA ESSENCIAL: REVISÃO SISTEMÁTICA E RELATO DE CASO COM NOVA PROPOSTA TERAPÊUTICA. ... 17 INTRODUÇÃO ... 17 ANATOMIA E FISIOLOGIA ... 19 OBJETIVO ... 21 Objetivo Primário ... 21 Objetivo Secundário ... 21 MÉTODOS ... 21 RESULTADOS ... 22 Características das Amostras ... 22 Métodos Diagnósticos ... 24 Métodos de Tratamento ... 24 CASO CLÍNICO ... 28 Apresentação clínica ... 28 Variáveis de Mensuração ... 29 Tratamento Manipulativo Osteopático ... Erro! Indicador não definido. Análise dos Dados ... 32 Resultados ... 33 DISCUSSÃO ... 36 Revisão Sistemática ... 36 Caso Clínico ... 39 Limitações do Estudo ... 43 Pesquisas Futuras ... 43 3 CONCLUSÃO ... 45 REFERÊNCIAS ... 46 ANEXO I... 49 Comprovante de submissão do artigo ... 49 ANEXO II ... 50 ANATOMIA PALATOFARÍNGEA ... 50 ANEXO III ... 53 Folha de Aprovação do Comitê de Ética e Pesquisa – FOP/UNICAMP ... 53 ANEXO IV ... 57 TÉCNICAS OSTEOPÁTICAS ... 57
• Técnica de Arcos Botantes para sutura occipitomastóidea ... 58
• Técnica de Manipulação de alta velocidade e baixa amplitude (Thrust) para articulação occipitoatlantoaxial ... 59
• Técnica de liberação da base craniana por inibição dos suboccipitais ... 60
• Técnica de Stretching da Língua com ênfase no músculo palatoglosso ... 61
• Técnica de Stretching da Traqueia e da Fáscia Faríngea ... 62
• Técnica intra-bucal de liberação indireta do músculo salpingofaríngeo em 3 etapas ... 63
• Técnica intra-bucal de auto-manipulação para liberação indireta do músculo salpingofaríngeo ... 63
ANEXO V ... 65
1 INTRODUÇÃO
O zumbido pode ser definido como uma percepção auditiva na orelha e/ou na cabeça na ausência de fonte sonora ambiental externa. O zumbido objetivo é aquele que além de ser percebido pelo próprio paciente é também identificado pelo examinador ou alguém próximo. Pode assumir diferentes características a depender de sua origem: estalidos ou cliques, quando de origem muscular, pulsação cardíaca, quando de origem vascular. Pode vir a comprometer a qualidade do sono, atividades de trabalho, vida social, estado emocional e qualidade de vida.
A mioclonia palatina (MP), também conhecida como tremor palatino, é uma condição rara, caracterizada por contrações involuntárias dos músculos palatinos e de outros músculos peritubários. Estas contrações musculares são capazes de gerar o zumbido objetivo, percebido na forma de “cliques” ou estalidos, que podem variar em frequências médias de até 120 contrações por minuto (1).
Existem dois tipos de MP. A MP sintomática é decorrente de lesões no chamado triângulo de Guillain-Mollaret, que compreende o núcleo denteado, núcleo vermelho e os núcleos olivares inferiores (1,2). Esta MP pode ser confirmada através do exame de RNM (1,3–5) e no exame oroscópico apresenta contrações involuntárias no palato mole, porém menos bruscas e raramente são acompanhadas de clique auditivo (1,5). A MP Essencial, por sua vez, não apresenta lesões estruturais a nível encefálico, os exames de RNM são normais (1,6–8) e sua causa ainda é desconhecida (1,8,9). Uma característica clássica da MP essencial é a presença de cliques auditivos e espasmos musculares mais intensos e bruscos, localizados na parte anterior do palato mole (1,10).
Dentre os músculos palatinos implicados na MP essencial destacam-se o tensor do véu palatino (TVP) e o levantador do véu palatino (LVP) que possuem fixação na tuba auditiva e desempenham papel importante na mecânica de abertura da mesma (11–13). Na MP essencial, a contração involuntária destes músculos é a principal responsável pelo clique auditivo, por tracionamento da tuba auditiva (1,8,14). O músculo salpingofaríngeo (SF) também possui fixação direta na tuba auditiva (15,16), porém sua função e repercussão sobre a tuba auditiva ainda é pouco conhecida. Apesar de ser um músculo faríngeo, este também pode estar envolvido na MP essencial como principal responsável pelos cliques auditivos, conforme demonstram alguns estudos clínicos (9,17). Talvez, por ser um músculo mais profundo, de difícil acesso e localização, poucos são os estudos sobre
MP que o consideram na avaliação e nos exames diagnósticos. Outros músculos importantes a considerar na MP são os músculos palatoglosso (PG), palatofaríngeo (PF) e constritor superior da faringe (CSF), que apesar de não possuírem inserção direta na tuba auditiva, possuem relações anatomo-fisiológicas importantes por meio dos músculos TVP, LVP e SF.
Algumas formas de tratamento para zumbido objetivo decorrente da MP já foram descritas na literatura, entre elas a prescrição de fármacos e procedimentos cirúrgicos nos músculos envolvidos, porém sem resultados significativos (7,10,18). Muitos dos tratamentos descritos na literatura com resultados mais satisfatórios decorrem da aplicação de toxina-botulínica nos músculos implicados que, apesar de promover resposta relativamente rápida sobre o sintoma auditivo, pode cursar com efeitos colaterais como regurgitação nasal (9,17,19), insuficiência velo-faríngea (9,17,20), hipernasalidade e rinofonia (17).Poucos são os estudos encontrados na literatura e ainda mais raros aqueles que fazem acompanhamento a longo prazo, o que seria relevante já que recidivas podem ocorrer 3 a 12 meses após a aplicação de toxina-botulínica.
O Tratamento Manipulativo Osteopático (TMO) por sua vez, é uma abordagem terapêutica em saúde, que tem por objetivo identificar e tratar através de técnicas manuais as alterações de mobilidade tecidual, restaurando sua função e eliminando os sintomas decorrentes de sua disfunção (21). Estudos prévios demonstraram os efeitos benéficos do TMO em otites médias (22,23), assim como descrevem sua indicação para as disfunções da tuba auditiva (24,25), porém não há relatos sobre seu uso no tratamento da MP e do zumbido objetivo, ou outro tipo de terapêutica manual.
2 ARTIGO: ZUMBIDO OBJETIVO CAUSADO POR MIOCLONIA PALATINA
ESSENCIAL: REVISÃO SISTEMÁTICA E RELATO DE CASO COM NOVA
PROPOSTA TERAPÊUTICA.
Vinícius Cobos Stefanelli1,2, Marcelo Corrêa Alves3, Jeanne Oiticica4, Fausto Bérzin1
1 Departamento de Morfologia – Faculdade de Odontologia de Piracicaba – Universidade Estadual de Campinas (FOP/UNICAMP).
2 Escola de Osteopatia de Madrid – EOM.
3 Departamento de Tecnologia e Informação – Escola Superior de Agricultura – Universidade Estadual de São Paulo (USP).
4 Departamento de Zumbido – Hospital das Clínicas da Faculdade de Medicina da USP
Artigo submetido ao periódico Musculoskeletal Science and Pratice (Anexo I) INTRODUÇÃO
O zumbido pode ser definido como uma percepção auditiva na orelha e ou na cabeça na ausência de fonte sonora ambiental externa. O zumbido objetivo é aquele que além de ser percebido pelo próprio paciente é também identificado pelo examinador ou alguém próximo. Pode assumir diferentes características a depender de sua origem. Estalidos ou cliques, quando de origem muscular, pulsação cardíaca, quando de origem vascular. Pode vir a comprometer a qualidade do sono, atividades de trabalho, vida social, estado emocional e qualidade de vida.
A mioclonia palatina (MP), também conhecida como tremor palatino, é uma condição rara, caracterizada por contrações involuntárias dos músculos palatinos e de outros músculos peritubários. Estas contrações musculares são capazes de gerar o zumbido objetivo, percebido na forma de “cliques” ou estalidos, que podem variar em frequências médias de até 120 contrações por minuto (1).
Existem dois tipos de MP. A MP sintomática é decorrente de lesões no chamado triângulo de Guillain-Mollaret, que compreende o núcleo denteado, núcleo vermelho e os núcleos olivares inferiores (1,2). Esta MP pode ser confirmada através do exame de RNM (1,3–5) e no exame oroscópico apresenta contrações involuntárias no palato mole, porém menos bruscas e raramente são acompanhadas de clique auditivo (1,5). A MP Essencial, por sua vez, não apresenta lesões estruturais a nível cerebral, os exames de RNM são
normais (1,6–8) e sua causa ainda é desconhecida (1,8,9). Uma característica clássica da MP essencial é a presença de cliques auditivos e espasmos musculares mais intensos e bruscos, localizados na parte anterior do palato mole (1,10).
Dentre os músculos palatinos implicados na MP essencial destacam-se o tensor do véu palatino (TVP) e o levantador do véu palatino (LVP) que possuem inserção na tuba auditiva e desempenham papel importante na mecânica de abertura da mesma (11–13). Na MP essencial, a contração involuntária destes músculos é a principal responsável pelo clique auditivo, por tracionamento da tuba auditiva (1,8,14). O músculo salpingofaríngeo (SF) também possui inserção direta na tuba auditiva (15,16), porém sua função e repercussão sobre a tuba auditiva ainda é pouco conhecida. Apesar de ser um músculo faríngeo, este também pode estar envolvido na MP essencial como principal responsável pelos cliques auditivos, conforme demonstram alguns estudos clínicos (9,17). Talvez, por ser um músculo mais profundo, de difícil acesso e localização, poucos são os estudos sobre MP que o consideram na avaliação e nos exames diagnósticos. Outros músculos importantes a considerar na MP são os músculos palatoglosso (PG), palatofaríngeo (PF) e constritor superior da faringe (CSF), que apesar de não possuírem inserção direta na tuba auditiva, possuem relações anatomo-fisiológicas importantes por meio do TVP, LVP e SF. Algumas formas de tratamento para zumbido objetivo decorrente de MP já foram descritas na literatura, entre elas a prescrição de fármacos e procedimentos cirúrgicos nos músculos envolvidos, porém sem resultados significativos (7,10,18). Muitos dos tratamentos descritos na literatura com resultados mais satisfatórios decorrem da aplicação de toxina-botulínica nos músculos implicados que, apesar de promover resposta relativamente rápida sobre o sintoma auditivo, pode cursar com efeitos colaterais como regurgitação nasal (9,17,19), incompetência velo-faríngea (9,17,20), hipernasalidade e rinofonia (17).Poucos são os estudos encontrados na literatura e ainda mais raros aqueles que fazem acompanhamento a longo prazo, o que seria relevante já que recidivas podem ocorrer 3 a 12 meses após a aplicação de toxina-botulínica.
O Tratamento Manipulativo Osteopático (TMO) por sua vez, é uma abordagem terapêutica em saúde, que tem por objetivo identificar e tratar através de técnicas manuais, as alterações de mobilidade tecidual, restaurando sua função e eliminando os sintomas decorrentes de sua disfunção (21). Estudos prévios demonstraram os efeitos benéficos do TMO em otites médias (22,23), assim como descrevem sua indicação para as disfunções
da tuba auditiva (24,25), porém não há relatos sobre seu uso no tratamento da MP e do zumbido objetivo, ou outro tipo de terapêutica manual.
ANATOMIA E FISIOLOGIA1
Para uma melhor compreensão dos fatores etiológicos e fisiopatológicas da MP é fundamental a compreensão da anatomia e fisiologia dos músculos palatinos e faríngeos envolvidos na mesma, bem como da tuba auditiva.
Três são os músculos que possuem inserções diretas na tuba auditiva: TVP, LVP e SF. O TVP origina-se na fossa escafoide do processo pterigoide, lateralmente à parte membranosa da tuba auditiva, e se insere na aponeurose palatina após contornar o hâmulo pterigóideo. É inervado pelo ramo mandibular do trigêmeo, V par de nervos cranianos (26). Além de atuar para estirar os músculos do palato mole e achatar seu arco, tem como principal função abrir a tuba auditiva durante a deglutição e o bocejo, e equalizar a pressão do ar entre a orelha média e a nasofaringe (15).
O músculo LVP origina-se de um pequeno tendão na extremidade medial da superfície inferior da parte petrosa do osso temporal. Algumas fibras também de originam da parte cartilaginosa da tuba auditiva e do processo vaginal do osso esfenoide. Suas fibras espalham-se no palato mole entre as do músculo PF, inserindo-se na superfície da aponeurose palatina até a linha média, onde se cruzam com as do músculo contralateral. É inervado pela raiz craniana do nervo acessório, XI nervo craniano. Tem como função elevar a parte posterior do palato mole, tracionando-a ligeiramente para trás.
O músculo PG origina-se da aponeurose palatina, onde é contínuo com o músculo contralateral. Algumas de suas fibras inserem-se no dorso da língua e outras aprofundam-se entrelaçando com as fibras do músculo transverso da língua. Também é suprido pela raiz craniana do nervo acessório. Tem como função elevar a língua e fechar a cavidade oral da orofaringe, aproximando o arco PG do seu contralateral.
As fibras anteriores do músculo PF se originam da parte posterior do palato duro e da aponeurose palatina, onde são separadas pelo LVP. Suas fibras mais posteriores chegam a cruzar na linha mediana entrelaçando-se com as contralaterais. Lateralmente, as
1 Foi incluído nesta versão da tese um guia de imagens anatômicas (Anexo II) para facilitar a compreensão das estruturas anatômicas que serão discutidas neste artigo.
fibras anteriores e posteriores se unem às fibras do músculo salpingofaríngeo. Dirige-se inferiormente inserindo-se na margem posterior da cartilagem tireóidea, tecido fibroso da faringe e, mais posteriormente, às fibras contralaterais, formando assim uma camada muscular longitudinal. Também recebe inervação da raiz craniana do nervo acessório. Suas fibras atuam tracionando a faringe superior, anterior e medialmente durante a deglutição, e aproximam os arcos palatofaríngeos.
Todos os músculos palatinos conectam entre si através da fina e fibrosa aponeurose palatina. Ela é composta pelos tendões expandidos dos músculos TVP que tem como principal função reforçar o palato mole.
O músculo salpingofaríngeo origina-se da parte inferior da tuba auditiva e dirige-se inferiormente misturando-se com o PF. É inervado pela raiz craniana do nervo acessório. Este eleva a faringe e, juntamente com o TVP , auxilia na abertura da tuba auditiva durante a deglutição (15).
Algumas referências citam que os músculos do palato mole, com exceção do TVP , são inervados pelo X par craniano, nervo vago (27,28). Na verdade, estes recebem fibras nervosas motoras do nervo acessório, através dos nervos vago e glossofaríngeo (16,26), após cruzarem o forame jugular para atingir tais músculos.
Em condições normais, a tuba auditiva se mantém fechada para proteger o ouvido médio de secreções nasofaríngeas e do gradiente de pressão. Durante a deglutição os músculos peritubários, TVP, LVP, SF e tensor do tímpano se contraem e abrem a tuba auditiva. Estes músculos são os responsáveis por aumentar a luz da tuba auditiva. Diante do comprometimento destes, a tuba auditiva não abre corretamente o que pode favorecer ao acúmulo de fluidos serosos na orelha média (13).
Dentre as funções da Tuba Auditiva estão (29):
§ Ventilação da orelha média, para equalização da pressão atmosférica, o que contribui para uma boa audição;
§ Drenagem e eliminação de secreções da orelha média;
§ Proteção da orelha média contra a infecção por microrganismos e o refluxo de fluídos da nasofaringe.
OBJETIVO Objetivo Primário
Fazer uma revisão sistemática sobre os tratamentos desta condição rara que é a MP essencial, e compilar suas relações anatomo-fisiológicas, fatores etiológicos, métodos diagnósticos e estratégias de tratamento descritas até o momento.
Objetivo Secundário
Avaliar o efeito do TMO na resolução de um relato de caso de paciente com zumbido objetivo por MP essencial e propor uma nova abordagem terapêutica para tal condição.
MÉTODOS
Foram utilizados os métodos formais para revisão sistemática da literatura de acordo com as recomendações do Preferred Reporting Items for Systematic Reviews and
Meta-Analyses (PRISMA) (30). A busca foi concentrada em artigos indexados de língua inglesa,
disponíveis em três bases de dados (PubMed, Embase e Scopus), em maio de 2018. Não foi aplicado filtro de data para as publicações. Foram utilizados como critérios de inclusão estudos que investigassem os efeitos de tratamentos para zumbido objetivo causado por MP essencial. Foram excluídos estudos relacionados a tratamento para zumbido subjetivo; zumbido objetivo de origem vascular ou muscular da orelha média e ou auricular; e aqueles cujos exames de imagem, RNM ou TC do crânio, não tenham sido contemplados no corpo da publicação. Também foram excluídos estudos relacionados a tratamentos para mioclonia palatina sintomática ou outros tipos de doenças com lesão do sistema nervoso central, confirmados por RNM/TC do crânio.
A seleção foi realizada em quatro etapas distintas:
1. Busca das publicações nas bases de dados eletrônicas com termos relacionados ao assunto segundo Medical Subject Headings (MeSH), combinados entre si com a utilização do operador booleano OR: “palatal myoclonus" OR "palatal tremor" OR "clicking tinnitus" OR
"essential palatal tremor" OR "essential palatal myoclonus" OR "objective tinnitus" OR "objective tympanophonia" OR "palatal nystagmus". Em todas as buscas foi utilizado o filtro
“MeSH Terms”.
2. Exploração do título e das palavras-chave para adoção dos critérios de eleição para a seleção dos artigos.
3. Leitura completa ou parcial dos artigos selecionados depois de serem separados pelo critério mostrado no item 2, e verificados critérios de inclusão e exclusão.
4. Verificação de referências bibliográficas dos artigos selecionados para busca e análise de novos artigos conforme itens 2, 3 e 4.
Após leitura dos artigos selecionados, definiram-se as seguintes informações de cada um deles: autores, tipo do estudo, características clínicas do paciente, mensuração do zumbido objetivo, início do sintoma, fator desencadeante, sintomas associados, exames diagnósticos, tratamentos realizados, follow-up e resultados.
RESULTADOS
Um total de 14 artigos atenderam aos critérios apresentados nos itens de 1 a 4. O fluxograma das etapas de seleção está apresentado na figura 1. As características dos estudos e dos pacientes, assim como os métodos diagnósticos de tratamento estão apresentados na tabela 1. Em virtude da raridade deste tipo de acometimento, todos os estudos encontrados são relato de caso único ou série de casos (12 e 2, respectivamente), totalizando 17 pacientes tratados. Em um dos estudos (31), dois pacientes foram excluídos por não terem exames de imagem (RNM/TC) não sendo possível assim confirmar se a MP era mesmo do tipo essencial. Não foram encontrados estudos com ensaios clínicos randomizados.
Características das Amostras
O paciente mais jovem que recebeu tratamento para MP citado nesta revisão sistemática tinha 6 anos de idade (32), enquanto que o mais velho 69 anos (33). A média de idade foi de ~23,3 anos (±19,2). Dos 17 pacientes, 10 eram do gênero feminino (58,9%) e sete do gênero masculino (41,1%). Todos apresentavam MP essencial acompanhada de zumbido objetivo, caracterizado por cliques. Em 13 casos o sintoma auditivo era bilateral (9,17,20,31–38), em dois à direita, um do lado esquerdo (18) e um estudo não citou o lado (39). Com relação ao número de cliques por minuto, sete estudos não realizaram tal mensuração (17,31,35–38) e os que realizaram a média foi de 101 cliques/minuto, com variações de 40 a 160 cliques/minuto. Todas as mensurações do clique realizadas nestes estudos foram feitas somente pré tratamento, nenhum reavaliou pós tratamento. Dos estudos que citaram o tempo de início do zumbido encontramos variações de um mês a 12 anos.
Figura 1: Fluxograma de revisão sistemática conforme o PRISMA (30). N: Número; n: amostra de estudos.
Em apenas dois estudos foram encontradas informações sobre possíveis fatores causais da MP, incluindo a inflamação do trato respiratório superior (36); e episódio de vertigem severa e náusea (5). Alguns estudos também reportam sintomas associados a MP, além do zumbido objetivo, incluindo: enxaqueca/dor de cabeça (9,38,40); dor na região da face, orelha e pescoço (35) visão turva, disfagia epiglótica (41); náusea e vômito,
dificuldade de concentração (9); distúrbios emocionais (5,9,34,38) dificuldade para dormir (5,9,33), e comprometimento na vida social (5,9,36).
Métodos Diagnósticos
Diferentes métodos foram citados como forma de diagnosticar a MP ou contribuir com o diagnóstico diferencial de outras possíveis patologias associadas. Estes métodos estão detalhados na tabela 1. Dentre eles, o exame físico otorrinolaringológico (incluindo a oroscopia) foi utilizado em todos os casos para o diagnóstico da MP, com exceção de um (40). Dois estudos (5,36) relataram exame físico normal, com confirmação da MP através do exame de nasofibrofaringolaringoscopia flexível. Este exame também foi descrito em alguns estudos (5,17,36,38,40) como método bastante preciso de diagnóstico da MPs, principalmente em casos de envolvimento das musculaturas peritubárias. Apenas em um dos casos a nasofibrofaringolaringoscopia flexível não confirmou a MP, assim como também a videoestroboscopia (38). Os métodos de imagem, RNM e TC do crânio, foram utilizados em todos os 14 estudos, com exceção de dois casos (41) conforme já descrito, para confirmação da MP essencial. Cinco estudos utilizaram a eletromiografia de agulha (EMGa) para confirmar o diagnóstico da MP. Picos de atividade no palato mole foram identificados bilateralmente (34,38); à esquerda do palato mole (18), lado do clique; no músculo salpingofaríngeo à esquerda (17); e no TVP (5). Neste último estudo a atividade EMGa do TVP foi coletada ao mesmo tempo que gravado o clique auditivo por meio de um microfone auditivo, sendo possível identificar de forma precisa picos de atividade muscular concomitantes ao clique sonoro. Exames de audiometria também foram utilizados (5,20,32,34,37,41,42), porém apenas um caso apresentou perda auditiva no ouvido direito (5). Todos os 11 estudos que fizeram exames neurológicos estavam normais (5,9,20,33– 38,41,43). Dois estudos mensuraram o clique auditivo através de gravação acústica da frequência em Hertz (Hz) (17,42) e do volume em decibéis (Db) (36). Três estudos utilizaram EEG porém não encontraram alterações (17,36,38). Timpanometria foi utilizada em dois estudos, mostrou-se normal em um deles (36) e no outro identificou movimentação da membrana timpânica concomitantemente aos cliques auditivos (18).
Métodos de Tratamento
Diferentes métodos terapêuticos foram utilizados nos estudos selecionados e estão plotados em detalhes na tabela 1. Em 13 casos, apenas um tipo de tratamento foi utilizado (5,20,33–35,37,38,42–44) enquanto que em quatro casos, mais de um método terapêutico
foi utilizado na tentativa de melhorar a condição do paciente (9,17,18,41). O tratamento medicamentoso oral e a toxina botulínica tipo A foram os mais utilizados, praticamente em todos os casos, exceção de dois cuja a terapia cognitiva comportamental (44) e a radiofrequência (38) foram as estratégias usadas. Há um único caso de procedimento cirúrgico que também recebeu medicamento via oral e toxina botulínica tipo A (18).
O tratamento medicamentoso via oral utilizado nos estudos incluiu: carbamazepina (17,18); sertralina, triexifenidil e tetrabenazina (18); piracetam (43); baclofeno, divalproato de sódio e lamotrigina (33); e clonazepam (18, 33, 35, 36). As dosagens utilizadas estão descritas na tabela 1. Nos estudos analisados, a medicação via oral foi sempre a primeira opção de tratamento. Dos 11 casos tratados com este método, dois tiveram algum tipo de melhora paliativa a curto prazo com clonazepam (35,36) e quatro com piracetam (35). Pandurangi et al (35) relatam melhora subjetiva de 80% no clique auditivo com clonazepam, com dois meses de uso, e três a seis meses de acompanhamento. Alicandri-Ciufelli et al (42) reportam leve melhora também com clonazepam após duas semanas de acompanhamento, porém não cita quanto tempo de uso. Campistol-Plana et al (43), descrevem que a MP de quatro crianças desapareceu 15 a 30 dias após o uso de piracetam, porém o tempo de recomendação de uso do medicamento e acompanhamento a longo prazo não foi especificado. Um dos casos teve recidiva do clique após interrupção do fármaco, com melhora subsequente ao retomar o uso.
Com relação ao tratamento com toxina botulínica tipo A, oito foram os casos tratados cujos resultados foram relativamente satisfatórios no que diz respeito a rápida diminuição/eliminação da MP e do zumbido objetivo, apesar dos seus efeitos colaterais e da recidiva após cessado seu efeito terapêutico. O número de aplicações variou de uma a três sessões de aplicação. A dosagem aplicada variou de 5 a 40U. Nem todos estudos especificaram os músculos alvo da injeção de toxina botulínica tipo A. Por ser o principal músculo envolvido na MP essencial, a maioria das aplicações foram realizadas no TVP (5,9,20,34,37), seguida do LVP (17,18,20), SF (9,17) e PF (9). Um dos estudos não especificou o músculo tratado, e definiu o local de aplicação apenas como palato mole (41).
Es tu do T ipo es tu do Idade (G ên er o) L at er al idade cl iqu e N ú m er o cl iqu es /m in . Início Fat or de se n cade an te S in tom as As soc iados D iagn ós ti cos T rat am en to Ac om p/ o Re su lt ados D eus chl e t a l, 1991 RC 52 (M ) D 101 NC E pi sódi o de ve rt ige m se ve ra D is túrbi o de s ono e no t ra ba lho, de corre nt es do O tol ari ngol ógi co: norm al ; N as oe ndos copi a: M P ; RN M e T C: norm ai s; E M G a: m ioc loni a do T V P ; M ic rofone TX B (8U ) no T V P d, gui ada por E M G a 3s D ado s ubj et iv o: L ev e m el hor a da audi ção; D ado obj et iv o: Mi cr of one /E MG : não houv e m el hor a e ná us ea . zum bi do, pe rda audi ti va audi ti vo: pre se nç a de c li que s sonoros a ss oc ia dos a a ti vi da de TX B (17U ) no T V P d, gui ada por E M G a 4s D ado s ubj et iv o:Me lhor a t ot al do c li que audi ti vo d.. E M G do T V P ; A udi om et ri a: pe rda audi ti va , ouvi do d.; N eurol ógi co: norm al . D ado obj et iv o: Mi cr of one – di m inui ção do c li que do l ado d.; i ní ci o de c li que do lado e .. TX B (N C) no T V P e, gui ada por E M G a 3m D ado s ubj et iv o:Me lhor a dos c li que s bi lat er al m ent e; Nas oe ndos copi a: aus ênc ia de c ont raç õe s pe ri tubár ias . Re ci di va dos s int om as a pós 3 m es es . N ova s a pl ic aç õe s s eri am fe it as . S ae ed e Brooks , 1993 SC 25 (M ) D/E N/C NC NC D or de c abe ça (d), vi sã o t urva , di sfa gi a e pi sódi ca T C: norm al ; N as oe ndos copi a: M P ; A udi om et ri a, ne urol ógi co e ti m pa nom et ri a: norm ai s; O ros copi a: pre se nç a de c li cks . M ed ic ame n tos o: A ns iol ít ic o NC D ado s ubj et iv o:Me lhor a da dor de cabe ça s om ent e TX B (5U ), bi la te ra lm ent e no pa la to m ol e 4 e 12s D ado s ubj et iv o: M el hora tot al do zum bi do Ja m ie son e t a l, 1996 RC 17 (F ) E 80 NC NC NC O ros copi a: M P e de li ngua ; RN M : norm al ; E M G a: pi cos de a ti vi da de nos m ús cul os profundos do pa la to m ol e à e sq. M ed ic ame n tos o: Ca rm az epi na , c lona ze pa m , se rt ra li na , t ri exi fe ni di l e te tra be na zi na NC D ado S ubj et ivo: N ão houve m el hora e no O B à e sque rda ; T im pa nom et ri a: m ovi m ent os da C ir ú rgi co: D ivi sã o t ens or do tí m pa no e e st apé di o; di vi sã o NC D ado Subj et iv o: Não houv e m el hor a TX B (20 U ) no L V P do l ado es que rdo 5s D ado Subj et iv o: M el hora do c li que audi ti vo e da m ioc loni a da lí ngua . Re ci di va dos s int om as a pós 5 s em ana s. TX B (24 U ) no L V P do l ado es que rdo 2s D ado obj et iv o: E M G a: a us ênc ia de pi cos de a ti vi da de m us cul ar do pa la to m ol e. Je ro e S al m i, 2000 RC 12 (F ) D 120 2a E spont âne o E st re ss e de corre nt e a o cl ique a udi ti vo O ros copi a: M ioc loni a pa la ti na ; RN M : norm al ; E M G a: pi cos de at ivvi da de no pa la to m ol e; ne urol ógi co e a udi om et ri a: TX B em 4 di fe re nt es á re as (5+5+5+5U ) do pa la to m ol e, próxi m as a o T V P – L oc al de apl ic aç ão c onfi rm ado por 1a D ado s ubj et iv o: re sol uç ão c om pl et a Ca m pi st ol -P la na et SC 6 (M ) D/E 120 2 m NC NC O ros copi a: M P ; RN M /T C: norm ai s; A udi om et ri a, M ed ic ame n tos o: P ira ce ta m : 100-NC D S: D es apar ec eu e m 15 di as . al , 2006 9 (F ) D/E 160 1-2m NC NC ne urol ógi co e a va li aç ão de gl ut iç ão norm ai s; 300m g/ kg/ di a (pa ra todos os ca sos ) NC D S: D es apar ec eu e m 20 di as 6 (M ) D/E 40-60 1m NC NC Re fl exo de G A G : norm al (pa ra todos os c as os ) NC D S: D es apar ec eu e m 30 di as . A pós 2 m es es , par ou o m edi cam ent o e houv e re ci di va do c li que . A o r et om ar o us o, de sapar ec eu nov am ent e. 6 (M ) D/E 100 1m NC NC NC D S: D es apar ec eu e m 30 di as . A ydi n e t a l, 2006 RC 20 (F ) D/E NC 7a NC A ns ie da de e dor de c abe ça . O ros copi a: M P ; V ide oe st robos copi a, N as ofa ri ngos copi a fl exí ve l e R ad iofr eq u ên ci a no T V P , L V P e e m 3 di fe re nt es pont os dos de m ai s m ús cul os do 3/ 4d D ado Subj et iv o: A bol iç ão do c li que audi ti vo E M G a: pi cos de a ti vi da de invol unt ári as no pa la to m ol e; N eurol ógi co: norm al pa la to m ol e. 15” de a pl ic aç ão (2,400 J ) e m di fe re nt es pont os do pa la to m ol e 2s D ado O bj et iv o: E MG a: aus ênc ia de pi cos de at iv idade inv ol unt ár ias no pal at o m ol e. 6m D ado S ubj et ivo: S em s int om as P al e t a l, 2007 RC 8 (M ) D/E NC 4a NC NC O ros copi a: M P ; RN M : norm al ; N eurol ógi co e A udi om ét ri co: TX B no T V P , bi la te ra lm ent e. 3-4m D ado Subj et iv o: Re torno dos c li que s, e m int ens ida de m enor 12m D ado Subj et iv o:R et or no dos c li que s, m es m a i nt ens idade de ant es da T X B 2 a. a pl ic aç ão de TX B no T V P , bi la te ra lm ent e. 5m D ado Subj et iv o: D im inui çã o s igni fi ca ti va da M P . A us ênc ia de c li que a udi ti vo. Ac om pan ha /o : Ac om pa nh am en to ; RC : Re la to d e Ca so ; SC : Sé rie d e Ca so s; D: Di re ito ; E: Es qu er do ; a : a no s; m: me se s; s: se m an as ; NC : Nã o ci ta do ; M =M as cu lin o; F =F em in in o; MP : Mi oc lo ni a pa la tin a; EV A: an al óg ic a; RN M : Re sso nâ nc ia N uc le ar M ag né tic a; TC : To m og ra fia C om pu ta do riz ad a; EE G : El et ro en ce fa lo gr am a; EM G a: El et ro m io gr af ia d e ag ul ha ; TX B: To xi na B ot ul ín ic a tip o A; U : U ni da de ; SF : m ús cu lo s al pi TV P: m ús cu lo te ns or d o véu p al at in o; LV P: Le va nt ad or d o vé u pa la tin o; PF : m ús cu lo PF ; OB : mú sc ul o or bi cu la r d a bo ca ; SR : Se m re su lta do . Ta be la 1 : Re la çã o dos e st ud os se le ci on ad os , c ar ac te rís tic as d a am os tr a, m ét od os d ia gn ós tic o, tr at am en tos e re su lta dos .
Co nt in ua çã o Ta be la 1: Re la çã o dos e st ud os se le ci on ad os , c ar ac te rís tic as d a am os tr a, m ét od os d ia gn ós tic o, tr at am en tos e re su lta dos . Ac om pan ha /o : Ac om pa nh am en to ; RC : Re la to d e Ca so ; SC : Sé rie d e Ca so s; D: Di re ito ; E: Es qu er do ; a : a no s; m: me se s; s: se m an as ; NC : Nã o ci ta do ; M =M as cu lin o; F =F em in in o; MP : Mi oc lo ni a pa la tin a; EV A: Es ca la v is ua RN M : Re ss on ân ci a N uc le ar M ag né tic a; TC : To m og ra fia C om pu ta do riz ad a; EEG : El et ro en ce fa lo gr am a; EM G a: El et ro m io gr af ia d e ag ul ha ; TX B: To xi na B ot ul ín ic a tip o A; U : U ni da de ; SF : m úsc ul o sa lp in go fa rín ge o; TV P: m ús do v éu pa la tino ; LV P: Le va nt ad or d o vé u pa la tin o; PF : m ús cu lo p al at of ar ín ge o; OB : mú sc ul o or bi cu la r d a bo ca ; SR : Se m re su lta do . Cont inua çã o…. Estu do T ipo e st u do Idade (G ên er o) L at er al idade cl iqu e N ú m er o cl iqu es /m in . Início Fat or de se n cade an te S in tom as As soc iados D iagn ós ti cos T rat am en to Ac om pan h a/ o Re su lt ados Chi en e t a l. 2007 RC 22 (F ) D/E NC 2a NC E nxa que ca , ná us ea e vôm it o. O ros copi a: M P ; RN M :norm al ; N eurol ógi co e la bora tori ai s: norm ai s. M ed ic ame n tos a: Be nz odi az epí ni cos , re la xa nt es m us cul are s, a nt ic onvul si va nt es NC D ado Subj et iv o: Não houv e m el hor a P robl em as pa ra dorm ir, 1 a. A pl ic aç ão: conc ent ra çã o, vi da soc ia l e di st úrbi os TX B (40 U .) –T V P , bi la te ra lm ent e. NC D ado Subj et iv o: M el hora na fre quê nc ia e am pl it ude do t re m or pa la ti no, m as nã o do c de corre nt es do zum bi do 2 a. A pl ic aç ão: obj et ivo. T X B (5 U .) – S F , bi la te ra lm ent e 3m D ado Subj et iv o: A lgum a m el hor a, por ém inc ôm odo pe rs is ti u 3 a. A pl ic aç ão: TX B (10 U ) – S F , bi la te ra lm ent e + T X B (15 U ) – P F 3m D ado Subj et iv o: M el hora tot al do c li que a S al as e t a l, 2009 RC 69 (F ) D/E ~90 10a NC D ifi cul da de de dorm ir por fa lt a de a r e ronc o dura nt e a noi te . O ros copi a: M P ; RN M : norm al ; N eurol ógi co: norm al ; M ed ic ame n tos o: Cl ona ze pa m , li ore sa l, di va lproe x de s ódi o e la m ot ri gi ne (dos age ns nã o c it ada s). NC D ado Subj et iv o: N ão houve m el hora P andura ngi e t a l, 2012 RC 30 (F ) D/E NC 3a NC D or da re gi ão da fa ce , ore lha e pe sc oç o (l ado e) O ros copi a: M P ; RN M : norm al ; N eurol ógi co: norm al M ed ic ame n tos a: Cl ona ze pa m – 0,75 m g/ di a a um ent ando gra dua lm ent e a 3m g/ di a nos 2 3/ 6m D ado Subj et iv o: M el hora de 80% na dor e audi ti vo A li ca ndri -Ci ufe ll i et a l, 2012 RC 11 (F ) D /E - NC 1a Infl am aç ão tra to re spi ra tóri o supe ri or Re duç ão no de se m pe nho e sc ol ar e probl em as s oc ia is O ros copi a: N orm al ; N as oe ndos copi a: M P ; T C, RN M , E E G norm ai s; A udi om et ri a, ti m pa nom et ri a, ot oe ndos copi a, M ed ic ame n tos a: Cl ona ze pa m – 3m g/ di a 2s D ado Subj et iv o: L eve m el hora W an e t a l, 2013 RC 37 (M ) D/E NC 3m NC NC O ros copi a: M P ; N as oe ndos copi a: M P ; RN M : norm al ; E M G a: cont ra çã o rí tm ic a do S F e M ed ic ame n tos o: Ca rba m az epi na (200m g; 2x/ di a) -D ado s ubj et iv o: N ão houve m el hora TX B (4 U ) no S F e 3m D ado s ubj et iv o: M el hora pa rc ia l A pós 3 m es es TX B no S F bi la te ra l (4 U ); T V P e (8U ) e L V P d (4U ). 1s D ado Subj et iv o: N as oe ndos copi a: di m inui m ovi m ent os rí tm ic os e dos c li que s a udi ti vos 6m D ado s ubj et iv o : S em re ci di va do c li que a A ryi lm az e t a l, 2015 RC 12 (F ) D/E 60-80 ~1a NC NC O ros copi a: M P ; RN M : norm al ; A udi om et ri a, N eurol ógi co e la bora tori ai s: norm ai s. TX B (30U ) T V P e L V P , bi la te ra lm ent e. 5d D ado s ubj et iv o: M el hora c om pl et a M P 16m D ado s ubj et iv o: M el hora c om pl et a M P K it am ura e t a l, 2015 RC 55 (F ) NC 120 5a NC NC O ros copi a: M P ; RN M : norm al Te rap ia C ogn iti va C omp or tame n tal Im edi at o D ado s ubj et iv o: S us pe nç ão do c li que por 5 s após int errom pe r a té cni ca . 16m D ado s ubj et iv o: Me lhor a s igni fi cat iv a e habi de c ont rol e da c ont raç ão pal at ina por par te pac ie nt e.
Todos os casos analisados tiveram algum tipo de melhora do zumbido objetivo com este tratamento, porém a duração do efeito variou entre cinco semanas a 12 meses, seguido da recidiva da MP e do zumbido objetivo, conforme tabela 1. Um dos estudos relatou melhora da MP, após aplicação de 30U de toxina botulínica tipo A, nos músculos TVP e LVP, durante 16 meses, sem recidiva (20).
Sobre os efeitos colaterais decorrentes do uso da toxina botulínica, alguns estudos relataram os seguintes: regurgitação nasal (5,17,34), incompetência velo-faríngea (9,17,20), hipernasalidade e rinofonia (17).
Foi encontrado um único caso de MP tratada com Terapia Cognitiva Comportamental (44). O tratamento consistiu em sessões na qual a paciente era orientada a inspirar profundamente e produzir um som de “Ah” quando a contração involuntária do palato ocorria. Como resultado imediato notou-se que após os exercícios a contração parava por aproximadamente 5 segundos. Como resultado, após 16 meses houve melhora subjetiva e a paciente passou a controlar a contração palatina.
Em um dos casos (18), antes de realizar o tratamento com toxina botulínica tipo A para MP, procedeu-se ao procedimento cirúrgico para secção dos músculos tensor do tímpano e estapédio, seguida da secção do TVP, porém sem benefícios ao paciente.
Tratamento com radiofrequência também foi utilizado em um dos casos (38) com resolução dos cliques de três a cinco dias após a aplicação. Após duas semanas, o exame de EMGa demonstrou ausência de picos de atividade mioelétrica no palato mole e após 6 meses de acompanhamento a paciente estava assintomática.
CASO CLÍNICO Apresentação clínica
Paciente de 49 anos de idade, sexo feminino, apresentou-se na Faculdade de Odontologia de Piracicaba com queixa de zumbido objetivo nas orelhas bilateralmente. O zumbido era caracterizado por “cliques”, parecidos com estalidos (média de 20 cliques por minuto) e podia ser ouvido por pessoas a sua volta, inclusive por seu marido a noite ao dormir. O som ouvido foi descrito como semelhante ao “pisar em estilhaços de vidro”. Referia que a frequência dos estalidos era menor pela manhã, aumentava ao longo do dia e piorava à noite. Quando mais “estressada” ou “preocupada” a frequência dos estalidos
aumentava, percebia que os mesmos diminuíam após prática esportiva ou quando mais relaxada.
Os sintomas iniciaram imediatamente após infecção otológica há três anos. Já havia passado por diversos profissionais, fez uso de diferentes tratamentos medicamentosos (anticonvulsivantes e ansiolíticos), porém sem benefício. Exames de tomografia computadorizada, ressonância nuclear magnética e audiometria normais. Testes neurológicos estavam normais. Exame de nasofibrofaringolaringoscopia com um dos profissionais por qual passou detectou mioclonia do músculo SF, considerada na literatura como uma MP (9,17), o que justificou assim os cliques auditivos decorrentes do tracionamento da tuba auditiva. Neste exame foi possível visualizar contrações involuntárias e ritmadas do músculo SF concomitantes ao som dos cliques captados pela câmera acústica. Foi proposto então a aplicação de toxina botulínica tipo A neste músculo, porém seria uma alternativa paliativa já que os sintomas poderiam recidivar após alguns meses, quando passasse os efeitos da mesma. Além disso, tal aplicação neste músculo poderia causar dificuldade de deglutição e alteração da pressão interna da orelha, o que colaborou para que a paciente não aceitasse tal opção de tratamento. A pesquisa foi aprovada pelo Comitê de Ética em Pesquisa da FOP/UNICAMP, parecer número 015967/2016 (Anexo II).
Variáveis de Mensuração
Dada a natureza do ruído, caracterizado por cliques, estabeleceu-se como válida a sua contagem em quatro horários diferentes ao longo do dia: às 8:00h, às 12:00h, às 16:00h e às 20:00h, que serviu como indicativo do número de contrações involuntárias do músculo SF. A contagem foi feita independentemente no ouvido direito, pelo tempo de um minuto e, na sequência, por um minuto no ouvido esquerdo, diariamente do início ao final do tratamento. Foi realizado follow-up destas variáveis, 12 e 24 meses contados a partir do término do tratamento, a fim de avaliar o efeito sustentado a longo prazo.
A paciente foi avaliada inicialmente por um fisioterapeuta osteopata, com 10 anos de prática clínica, que identificou e tratou as disfunções de mobilidade tecidual que pudessem estar relacionadas com a MP e com o zumbido objetivo. A cada sessão a paciente foi reavaliada, e com base na sua evolução a conduta foi mantida ou uma nova estratégia de tratamento foi adotada. As disfunções de mobilidade tecidual (articulares, musculares, cranianas, entre outras) encontradas na paciente em cada sessão, bem como as correlações anatomo-fisiológicas e as técnicas utilizadas no tratamento Osteopático estão descritas na tabela 2. O raciocínio Osteopático e as estratégias de tratamento adotadas estão descritas na discussão.
A partir da 4a semana, na tentativa de atuar mais diretamente sobre o músculo SF para normalizá-lo, foi realizada uma técnica manipulativa intra-bucal sobre os músculos bucais, palatinos e faríngeos. Por ser uma técnica aplicada de forma inédita, a mesma será descrita em detalhes neste artigo e pode ser visualizada na figura 2 para melhor compreensão.
Para a realização da técnica o paciente se posicionou em decúbito dorsal e relaxado. O terapeuta posicionou-se lateralmente ao paciente, ao nível da cabeceira da maca, do lado da região a ser tratada. Com a mão cefálica, o terapeuta estabilizou a cabeça do paciente, enquanto que, com a outra mão e sob o uso de uma luva de procedimento, introduziu o 2o dedo na área vestibular da boca do paciente e realizou a técnica em três etapas:
1a etapa - stretching do músculo bucinador: com a poupa do 2o dedo sobre a face
interna do músculo, realizou movimentos rítmicos de tracionamento lateral do mesmo. Esta técnica teve como objetivo normalizar o músculo em questão, dessensibilizar a região e atuar indiretamente sobre o constritor superior da faringe através da rafe pterigomandibular.
2a etapa - manipulação fascial do músculo CSF: com a poupa do 2o dedo em
contato com a face interna do músculo, pressionou suavemente o mesmo e realizou movimentos de fricção para cima e para baixo repetidamente, até notar diminuição de tensão do mesmo. Esta técnica teve como objetivo normalizar o músculo em questão, dessensibilizar a região e atuar indiretamente sobre o músculo PF e, principalmente, sobre o músculo SF.
Figura 2 – Técnica Intra-bucal de liberação indireta do músculo salpingofaríngeo em 3 etapas: 1- bucinador; 2- constritor superior da faringe; 3- palatoglosso.
3a. etapa - manipulação fascial do músculo PG: com a poupa do 2o dedo sobre a
face interna do músculo, pressionou suavemente o mesmo e realizou movimentos de fricção para cima e para baixo, repetidamente, até notar diminuição de tensão do mesmo.
Esta técnica teve como objetivo normalizar o músculo em questão, normalizar a parte mais posterior do CSF, atuar indiretamente sobre os músculos TVP e LVP e, através deles, atuar sobre a tuba auditiva (fixação do músculo SF).
Análise dos Dados
Com base no estudo da normalidade e da assimetria das diferenças entre as quantidades de ruídos percebidas no lado direito e esquerdo foi selecionado o teste de Wilcoxon das Ordens Assinaladas para avaliar a simetria dos ruídos. Como não foram detectados indícios de assimetria, as análises prosseguiram com o número médio de ruídos e nesses dados foi ajustado um modelo linear generalizado misto de análise de variância para testar o efeito das semanas sobre o número médio de ruídos e o teste de Tukey para comparação das médias duas a duas. Foi ainda ajustado um modelo de regressão não
linear para representação da evolução do número de ruídos em função do tempo de tratamento. Todos os testes estatísticos foram calculados com apoio do sistema SAS (SAS Institute Inc. The SAS System, release 9.3. SAS Institute Inc., Cary:NC. 2010) e o nível de significância adotado para o estudo foi de 5%
Resultados2
Um estudo inicial buscou avaliar a simetria dos ruídos que eram percebidos de forma independente no lado direito e esquerdo. A existência de indícios de simetria permite simplificar a análise dos dados tendo por base a média dos valores, ao invés de se avaliar cada lado de forma independente.
A tabela 3 traz os resultados que permitem avaliar a simetria dos ruídos por meio da diferença entre os ruídos percebidos no ouvido direito e no ouvido esquerdo.
Tabela 3 - Média, desvio padrão e teste de Shapiro-Wilk para normalidade das diferenças entre os números de ruídos percebidos nos ouvidos direito e esquerdo e teste de Wilcoxon das ordens assinaladas igualdade dos ruídos nos dois ouvidos.
Média Desvio padrão Coefic. de assimetria Teste de
Shapiro-Wilk Teste de Wilcoxon Estatística Valor-p Estatística Valor-p -0,1331 1,4848 -0,5560 0,8911 0,0001 -1226,5 0,1230
O teste de Shapiro-Wilk não nos dá indícios de que as diferenças são aderentes à distribuição Gaussiana o que descarta a possibilidade de uso do teste t de Student para dados pareados, ao invés deste, deve ser aplicado um teste não paramétrico. O coeficiente de assimetria, como se situa na faixa entre –2 e +2, não oferece evidência de que os dados sejam assimétricos o que remete ao uso do teste de Wilcoxon das Ordens Assinaladas, teste que, por sua vez, não oferece indícios da existência de diferenças entre as médias observadas nos ouvidos direito e esquerdo (p>0,05). A média da diferença (-0,1331) é muito próxima a 0, indicando o equilíbrio entre os números de estalos nas duas orelhas, sobretudo quando observado que o desvio padrão é maior que o valor absoluto da média.
Não havendo indícios de assimetria, foi aplicada a análise de variância que foi complementada pelo teste de Tukey para comparações múltiplas de médias apresentado na tabela 4.
2 Nesta versão da tese está incluso ao final (Anexo V) os gráficos contendo o número
de cliques/min ao longo dos horários e dias de cada semana do tratamento realizado.
A análise de variância nos dá fortes indícios (p<0,01) da existência de diferenças entre as médias do número de estalos em pelo menos duas dentre as semanas testadas o que requer a aplicação do teste de Tukey para a comparação das médias duas a duas.
Tabela 4 - Análise de variância, média, desvio padrão, limites de confiança da média (95%) e teste de Tukey (a=0,05) para comparação das médias do número médio de estalos por ouvido, por minuto, duas a duas (n=24).
O teste de Tukey evidencia nas primeiras três semanas que a média do número de estalos é significativamente superior a todas as demais. Na semana 4 há uma significativa redução do número de estalos que cai de valores médios próximos a 20 nas semanas anteriores para uma média de 11,4 estalos por minuto. Nas semanas 5 e 6 também há uma significativa redução do número de estalos que passa para uma média de próxima a seis estalos por minuto, média significativamente superior à observada da semana 8 em diante onde as médias se situam entre 2,06 estalos por minuto e 0,02 estalos por minuto, diferença que já não é significativa quando se compara as médias pelo teste de Tukey. O número médio de estalos por ouvido é ilustrado no gráfico 1.
Gráfico 1 - Média e limites de confiança da média do número de estalos por ouvido, por
minuto ao longo das semanas com a indicação de fases arbitradas com base no resultado do tratamento.
Para representação da evolução do tratamento foi aplicada a técnica de regressão não linear baseada em um modelo exponencial o que resultou na expressão matemática que representa a evolução do número de estalos ao longo do tratamento, conforme apresentado na equação 1.
O modelo é altamente significativo (p<0,01) e o coeficiente de determinação (85,05%) revela uma forte associação ao modelo e os dados, conforme ilustra o gráfico 2.
0 5 10 15 20 25 3 2 1 4 5 6 7 8 10 12 9 11 13 14 15 16 A B C D N úmer o de es tal os por mi nu to Fase / Semana
Número de estalos = 31,13 x 10 -0,2664 x semana
Gráfico 2 - Número de estalos por semana e modelo não linear para representação da
evolução do número de estalos ao longo do tratamento.
Durante a reavaliação após 12 e 24 meses a paciente relatou não apresentar mais os cliques auditivos.
DISCUSSÃO Revisão Sistemática
Com base na revisão sistemática realizada, foi possível identificar na literatura científica os métodos de tratamento mais utilizados para zumbido objetivo decorrente da MP essencial. Procedimentos cirúrgicos com radiofrequência e toxina botulínica tipo A apresentaram resultados positivos, no entanto, cabe discussão em virtude do baixo nível de evidência e alto risco de viés dos estudos incluídos.
Primeiramente, escassos são os estudos que avaliaram de forma objetiva os sintomas dos pacientes com MP pré e pós-tratamento (18,19,38), não sendo possível determinar de forma quantitativa os resultados obtidos na maioria destes. Grande parte dos estudos descrevem resultados de forma subjetiva, com base na percepção qualitativa do examinador e do paciente. y = 31,13 x e -0,266 x Semana (** R² = 85,05%) 0 5 10 15 20 25 30 35 0 2 4 6 8 10 12 14 16 18 N úm er o de es tal os por mi nut o Semana
Dos estudos que utilizaram a EMGa como método diagnóstico, somente três deles (18,19,38) reavaliaram os pacientes após o tratamento com toxina botulínica tipo A e radiofrequência, e documentaram a diminuição dos picos de atividade mioelétrica dos músculos palatinos. Tendo em vista que o clique auditivo é causado pela contração rítmica e involuntária dos músculos palatofaríngeos, e que ocorre em torno de 150 milissegundos após o espasmo destes (19), a EMGa é uma opção fidedigna de quantificar através da amplitude do sinal (RMS) a eficácia do tratamento. Apesar do possível desconforto causado pela colocação da agulha, este pode ser minimizado pela utilização prévia de anestésico na mucosa palatofaríngea, como descrito nestes trabalhos (18,19,38).
Uma característica particular do zumbido objetivo é o fato deste ser percebido não só pelo paciente, como também por outras pessoas a sua volta, inclusive o examinador (18–20,35,36), o que permite se mensurar de forma objetiva o número de cliques por minuto. Apesar de muitos dos estudos selecionados nesta revisão sistemática terem citado tal dado na apresentação dos casos, este funcionou como informação da anamnese e não foi usado como variável de mensuração pré e pós tratamento. Diferentemente destes estudos, no caso clínico aqui apresentado o clique auditivo foi mensurado pré, durante e pós tratamento, o que viabilizou analisar tanto os efeitos imediatos das técnicas utilizadas como os efeitos a longo prazo. Portanto, uma medida avaliativa econômica e de uso fácil. A utilização de um gravador acústico também pode ser uma opção para mensurar de forma quantitativa os cliques, como foi observado nos estudos de Alicandri-Ciufelli et al (36) e Wan et al (17). Porém, não foi descrito se após o tratamento tais medidas foram coletadas novamente. Chien et al (9), a fim de quantificar o zumbido objetivo da paciente, utilizaram a Escala Visual Analógica (EVA), que apesar de ser uma medida subjetiva, é muito utilizada cientificamente e clinicamente, sendo de fácil aplicabilidade.
Outro fato questionável nos resultados dos estudos encontrados nesta revisão é com relação aos efeitos imediatos versus tardios. Muitos descrevem os efeitos a curto prazo, e não citam ou não realizam um acompanhamento do quadro clínico a longo prazo, conforme pode ser observado na tabela 1. Campistol-Plana et al (43), por exemplo, descreve o desaparecimento da MP de 4 crianças, 15 a 30 dias após o uso diário do medicamento Piracetam, sendo que em um dos casos houve recidiva após interromper o uso do medicamento. Alicandri-Ciufelli et al (36), notaram leve melhora da mioclonia palatina após uso diário de Clonazepam (3mg/dia) por duas semanas, porém não foi feito
