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1Universidade Federal da Paraíba - Graduação em Medicina - João Pessoa, PB, Brasil. 2Centro Universitário de João Pessoa - Acadêmico de Medicina - João Pessoa, PB, Brasil.
3Faculdade de Medicina Nova Esperança - Acadêmico de Medicina - João Pessoa, PB, Brasil. 4Faculdade de Ciências Médicas da UNICAMP - Mestre em Cirurgia Geral - João Pessoa, PB, Brasil.
HEMOBILIA SECUNDÁRIA A PSEUDOANEURISMA DE ARTÉRIA HEPÁTICA:
CASO ATÍPICO DE HEMORRAGIA DIGESTIVA
HEMOBILIA SECONDARY TO HEPATIC ARTERY PSEUDOANEURISM: ATYPICAL CASE OF DIGESTIVE HEMORRHAGE
Hiago Dantas Medeiros1; Laís Nóbrega Vieira2; Bianca Dantas Mayer2; Rayanne Oliveira da Silva2;
André Felipe Palmeira3; Adriano Dias Trajano, ACBC-PB4.
INTRODUÇÃO
Hemobilia é uma condição rara de hemorragia digestiva alta, caracterizada por um sangramento na árvore biliar oriundo de uma fístula de vasos esplâncnicos1. O
termo foi descrito pela primeira vez em 1948 por Sanblom2. A principal causa de hemobilia é iatrogênica, secundários a pro-cedimentos médicos, que podem levar a lesões traumáticas, formação de fístulas e RESUMO
Hemobilia é uma condição rara de hemorragia digestiva alta, caracterizada por um sangramento na árvore biliar oriundo de uma fístula de vasos esplâncnicos, que apresenta uma incidência de 2 a 5%. Destes, apenas 10% são causados por pseudoaneurismas, sendo o pseudoaneurisma da artéria hepática direita responsável por 80% dos casos. A principal causa da hemobilia é iatrogêni-ca, podendo decorrer de intervenções percutâneas, intervenções hepatopancreatobiliares endoscó-picas e intervenções cirúrgicas. Os sinais e sintomas variam com a etiologia e a quantidade da he-morragia, porém os mais comuns são dor abdominal no quadrante superior direito, icterícia e san-gramento gastrointestinal superior. O padrão-ouro para o diagnóstico, também utilizado como fer-ramenta terapêutica, é a angiografia hepática, sendo a embolização transarterial (TAE) o método padrão-ouro para a hemostasia, apresentando taxa de sucesso entre 80-100% dos casos. A abor-dagem cirúrgica só é utilizada quando há falha na terapia padrão. Por isso, é importante analisar e descrever novos casos, fazendo a correlação com o que já existe na literatura e contribuindo para um melhor manejo do paciente. Dessa forma, será descrito um relato de um caso de hemobilia secundária a pseudoaneurisma de artéria hepática diagnosticado em serviço terciário de referência para trauma e abdome agudo da região metropolitana da cidade de João Pessoa-PB.
Descritores: Hemobilia. Hemorragia Gastrointestinal. Artéria Hepática. Falso Aneurisma. ABSTRACT
Hemobilia is a rare condition of upper gastrointestinal bleeding, characterized by bleeding in the biliary tree from a splanchnic vessel fistula, which has an incidence of 2 to 5%. Of these, only 10% are caused by pseudoaneurysms, with pseudoaneurysm of the right hepatic artery being responsi-ble for 80% of cases. The main cause of hemobilia is iatrogenic, which can result from percutane-ous interventions, endoscopic hepatopancreatobiliary interventions and surgical interventions. Signs and symptoms vary with the etiology and amount of bleeding, but the most common are ab-dominal pain in the upper right quadrant, jaundice and upper gastrointestinal bleeding. The gold standard for the diagnosis, also used as a therapeutic tool, is hepatic angiography, with transarte-rial embolization being the gold standard method for hemostasis, with a success rate between 80-100% of cases. The surgical approach is only used when standard therapy fails. Therefore, it is important to analyze and describe new cases, making a correlation with what already exists in the literature and contributing to better patient management. Thus, a report of a case of hemobilia secondary to pseudoaneurysm of the hepatic artery diagnosed in a tertiary referral service for trauma and acute abdomen in the metropolitan region of the city of João Pessoa-PB.
pseudoaneurismas. Outras causas são in-flamação (colecistite, abscessos hepáticos, pseudocistos pancreáticos), questões onco-lógicas (tumores hepatobiliares), traumas e malformações vasculares (aneurismas e vasculites)3.
A incidência de hemobilia na hemor-ragia digestiva alta correspondem a cerca de 2 a 5%4 e apenas 10% são causados por pseudoaneurismas3. O pseudoaneurisma da artéria hepática direita corresponde a quase 80% dos casos5. Os principais sinais e sintomas são dor abdominal no quadran-te superior direito, icquadran-terícia e sangramento gastrointestinal superior que compreende a tríade de Quincke descrita em 1871 por Heinrich Quincke, porém na prática essa tríade só é encontrada em 22-38% dos ca-sos3,5,6. Vale a pena salientar que a apre-sentação clínica depende da etiologia e quantidade da hemorragia6.
A formação dos pseudoaneurismas ocorre a partir de traumas na parede do vaso que resulta em uma ruptura entre a camada média e adventícia da artéria, le-vando a possíveis sangramentos. As princi-pais causas descritas na literatura são le-sões por armas branca, tumores, fraturas e iatrogenia5.
A iatrogenia é responsável por mais de 50% dos casos de hemobilia7, e é subdi-vidida nas principais causas: intervenções percutâneas, intervenções hepatopancrea-tobiliares endoscópicas e intervenções ci-rúrgicas. Nas intervenções percutâneas, a literatura relata que o risco na biópsia per-cutânea de fígado varia entre 0,005% a 3%, já na colangiografia trans-hepática percu-tânea é cerca de 0,7% e na drenagem biliar percutânea trans-hepática chega a 2,2%8,9.
Outros procedimentos relatados na literatura com risco alto são: colangiopan-creatografia endoscópica retrógrada (CPRE), derivação portossistêmica intra-hepática transjugular, ablação por radiofrequência guiada por ultrassom, colecistectomia, transplante de fígado e pancreaticoduode-nectomia8.
A hemobilia é uma doença incomum e, devido a isso seu diagnóstico muitas ve-zes é difícil e tardio. Todavia na presença de hemorragia digestiva alta (HDA) a endosco-pia digestiva alta é recomendada como exame inicial para excluir as causas mais comuns de HDA9,10. Porém, apenas 10% dos casos de hemobilia são diagnosticados pela endoscopia3,4. Uma ultrassonografia
(USG) abdominal pode ser solicitada, visto que é um exame não invasivo, rápido e efi-caz; ideal para avaliar a vesícula e identifi-car material intraluminal ecogênico, como coágulos sanguíneos que são visto em 74% dos casos10,11 e dilatação do ducto biliar comum em 28% dos casos5.
A tomografia computadorizada (TC) com contraste é outra opção eficaz princi-palmente para determinar a etiologia, é útil também para avaliar sangramento ativo, presença de obstrução ou dilatação do duc-to biliar e aneurismas1,5,12.
O padrão-ouro para o diagnóstico de hemobilia é a angiografia hepática, ideal quando há sangramento maciço ou quando há dúvida diagnóstica, visto que sua sensi-bilidade chega a 90%5,13 e identifica mais de 95% das anormalidades vasculares1,14. Além de diagnosticar a angiografia é uma ferramenta terapêutica importante15. A ex-ploração cirúrgica é o método menos utili-zado e reservado apenas como última op-ção8.
Os objetivos da terapêutica na he-mobilia são principalmente parar o san-gramento e manter o fluxo biliar. Todavia, algumas variáveis são importantes como o grau de instabilidade do paciente, se é san-gramento arterial ou venoso e a etiologia8,16. A embolização transarterial (TAE) é o méto-do padrão-ouro para a hemostasia nos ca-sos de hemobilia, é eficaz e seguro com taxa de sucesso entre 80-100% dos casos3,8, po-rém a literatura mostra que em 20% dos casos poderá falhar por diversas razões5. Já a abordagem cirúrgica (ligadura da artéria hepática, excisão de pseudoaneurisma ou segmentectomia hepática) só é utilizada quando há falha na terapia padrão2.
RELATO DO CASO
Paciente feminina, 27 anos, há três anos com episódios recorrentes de cólica biliar evoluindo para colecistite aguda, rea-lizando colecistectomia aberta eletiva há três meses. Quatro dias antes da última internação, apresentou hematêmese volu-mosa e enterorragia.
Na admissão, apresentava estado ge-ral grave, confusão mental, desorientação têmporo-espacial, epigastralgia, icterícia ++++/4+, palidez cutaneomucosa ++++/4+. Ao exame físico, foi constatado taquicardia, taquidispneia, além de abdome semiglobo-so, flácido, indolor à palpação superficial e profunda, bem como ausência de sinais de
irritação peritoneal. Laboratorialmente, houve aumento das aminotransferases (AST-179U/L; ALT-401U/L), fosfatase alca-lina (FA-327 U/I), gamaglutamiltranspepti-dase (GGT-425 U/L) e nível baixo de hemo-globina (Hb-6,3 g/dL). Foi solicitada ultras-sonografia (USG) abdominal, sem alterações verificadas; endoscopia digestiva alta (EDA), sugestiva de esofagite erosiva e hemorragia digestiva alta com provável topografia em parede anterior do corpo e fundo gástrico (Figura 1) e tomografia computadorizada (TC) abdominal com contraste, informando dilatação de canais biliares intra e extra-hepáticos e obstrução do colédoco distal.
Figura 1. EDA da 2ª porção duodenal evidenci-ando lago mucossanguinolento e alguns coágu-los. EDA da segunda porção duodenal evidenci-ando sangramento sugestivo de hemorragia na topografia da parede anterior do corpo e fundo gástrico.
Pela indefinição causal, optou-se por laparotomia exploratória, onde não se iden-tificou alterações na vascularização ca. Optou-se então, por uma incisão gástri-ca com visualização de lago mucossangui-nolento em região da cárdia e de áreas avermelhadas no fundo gástrico, conduzido com uma fundoplicatura, como evidenciado pela EDA após procedimento (Figura 2). Entretanto, o sangramento permaneceu vigente, necessitando de uma abordagem duodenal que evidenciou sangue e coágulos após ângulo de Treitz e na papila duodenal, seguido por papilotomia e interposição de dreno de Blake em rafia duodenal, tratan-do-se, portanto, de hemobilia de origem a esclarecer.
Figura 2. EDA após laparotomia exploratória para investigação da topografia do sangramen-to, evidenciando cicatriz da fundoplicatura rea-lizada na laparatomia exploratória prévia por apresentar em exame complementar sugestão de topografia na parede anterior do fundo gás-trico.
No entanto, a mesma permaneceu sem melhora do quadro, necessitando de hemotransfusão por choque hemorrágico e com débito sanguinolento em sonda naso-gástrica. Então, foi solicitada arteriografia visceral de urgência através da punção per-cutânea da artéria femoral comum direita, evidenciando pseudoaneurisma em terço médio de artéria hepática direita de apro-ximadamente 15mm, com sinais de san-gramento recente. Desse modo, foi lançado mão de tratamento endovascular através da embolização percutânea do ramo arterial nutridor da cavidade pseudoaneurismática, com micromolas de 12x9x5mm de diâme-tro. O controle final, através de arteriogra-fia, demonstra completa embolização de pseudoaneurisma e ausência de fluxo san-guíneo, com artéria hepática direita opacifi-cada por contralaterais.
Em tempo, paciente apresentou me-lhora clínica e laboratorial, sem intercor-rências no pós-operatório. Após seis meses, realizou uma USG doppler colorido arterial de abdome, identificando resolução do pseudoaneurisma corrigido previamente. Ressalta-se que o presente relato teve apro-vação do comitê de ética em pesquisa e au-torização da paciente com assinatura do termo de consentimento livre e esclarecido (TCLE) após exposição dos riscos e
benefí-cios, bem como, garantia da preservação de sua identidade.
DISCUSSÃO
Hemobilia, ou sangramento do trato hepatobiliar, é uma causa rara de sangra-mento gastrointestinal superior, seus sin-tomas clássicos se resumem à tríade de Quincke: dor em hipocôndrio direito, he-morragia digestiva oculta ou aguda e icterí-cia obstrutiva5,10. Respectivamente, esses sintomas estão presentes em 73%, 52%, e 30% dos casos, já quando analisamos a tríade em conjunto, ela se manifesta em apenas 22% dos casos de hemobilia1,3. Além disso, esse quadro pode acarretar anemia secundária ou hipotensão, depen-dendo da velocidade e quantidade da he-morragia no trato biliar10. Colocando em pauta o caso em discussão, constata-se a presença dos três sintomas supracitados, bem como sinais de hipotensão e alterações nos exames laboratoriais, os quais eviden-ciam a anemia e elevação das enzimas he-páticas.
Essa patologia deve ser considerada em qualquer paciente com quadro agudo de hemorragia gastrointestinal superior e his-tórico de manipulação instrumental ou trauma hepatobiliar, incluindo biópsias do parênquima hepático, inserção de stents, colecistectomia e trauma abdominal contu-so ou penetrante. Além discontu-so, outras etiolo-gias de hemobilia incluem cálculos biliares, colecistite, tumores hepáticos e aneuris-mas/pseudoaneurismas da artéria hepáti-ca1,3,5.
Como diagnóstico diferencial de he-morragia digestiva alta, tem-se uma grande variedade etiológica, incluindo causas vari-cosas e não varivari-cosas, sendo as principais referidas na Tabela 1. Epidemiologicamen-te, a doença ulcerosa péptica é a causa mais comum, enquanto o sangramento por varizes apresenta maior mortalidade16,17.
Pseudoaneurismas se desenvolvem a partir de um dano à parede arterial, resul-tando na ruptura desse vaso e formação de um saco, cujas paredes são compostas por órgãos e tecidos adjacente. Em 65% dos casos, os pseudoaneurismas de artéria he-pática, como exemplificado no caso em questão, ocorrem após procedimentos he-páticos, enquanto 35% ocorrem após inter-venções biliares e apenas 5% após proce-dimentos pancreáticos, sendo mais acome-tida a artéria hepática direita (80%)3,5.
Tabela 1. Principais diagnósticos diferenciais para hemorragia digestiva alta e suas estimadas frequências de ocorrência16,17.
Em pacientes com suspeita de he-mobilia, a endoscopia digestiva alta é capaz de diagnosticar apenas 10%-12% dos ca-sos, no entanto, este exame se torna man-datório em qualquer caso de hemorragia digestiva alta5. Seu diagnóstico se dá por meio da visualização de coágulos na ampo-la de Vater, além da possibilidade de des-cartar outros diagnósticos diferenciais para a causa de hemorragia digestiva alta. No caso em questão, houve a detecção de uma esofagite erosiva e da hemorragia digestiva, não sendo identificado a fonte do sangra-mento4.
Além da endoscopia, dentro do arse-nal de exames de imagem encontram-se a ultrassonografia, a tomografia computado-rizada e arteriografia. O primeiro exame foi inicialmente realizado na paciente do rela-to, cujos resultados não demonstraram ne-nhuma alteração. A ultrassonografia é um método diagnóstico útil, rápido e não inva-sivo, motivo pela qual é comumente utiliza-da nas avaliações iniciais dos pacien-tes1,5,10. Esse exame é utilizado para a de-tecção de coágulos ou material ecogênico intraluminal tanto na árvore biliar, quanto na vesícula, além disso, é capaz de detectar dilatações nos ductos biliares, alteração a qual está presente em 28% dos casos de hemobilia4.
É importante salientar que um san-gramento rápido se manifesta muitas vezes através de hematêmese ou melena. Em contrapartida, o sangramento lento costu-ma forcostu-mar coágulos, visto que por causa da diferença na tensão superficial e da densi-dade o sangue e a bile não se misturam6. Devido a essa característica, esses coágulos podem levar a uma obstrução biliar tardia se manifestando através da tríade clássica
de sintomas7. Além disso, pode ocorrer uma evolução para pancreatite ou colangite, as quais são as principais complicações da hemobilia. Dessa forma, é aconselhado a observação do paciente após drenagem en-doscópica4,5,7.
O papel principal da tomografia computadorizada encontra-se na possibili-dade que possui de detectar uma etiologia provável5. Vale ressaltar que esse exame se torna mais proveitoso quando realizado com contraste venoso, sendo capaz de de-tectar pseudoaneurismas, obstrução de ducto biliar comum, inflamações, tumores e identificar cavidades intra-hepáticas1,10. Quando solicitado para a paciente, após a ausência de alterações na ultrassonografia, detectou-se uma dilatação dos canais bilia-res intra e extra-hepáticos e a obstrução do colédoco distal, justificando a icterícia da paciente, porém não determinando a etiolo-gia.
Após laparotomia exploratória por indefinição causal, foi realizada uma arteri-ografia visceral, a qual evidenciou um pseudoaneurisma em terço médio de artéria hepática direita. Esse exame possui a maior sensibilidade diagnóstica para detecção de hemobilia (90%) e constitui o padrão-ouro nesses casos, principalmente naqueles com sangramento severo ou risco de morte5. Ademais, a arteriografia pode ainda ser usada para terapêutica por meio da emboli-zação transarterial, cuja taxa de sucesso varia entre 80-100% e possui uma menor morbimortalidade em relação à abordagem cirúrgica3,5.
O objetivo do tratamento da hemobi-lia consiste no controle da hemorragia e da obstrução biliar presente. Na abordagem de aneurismas e pseudoaneurismas viscerais, visa-se excluir o saco de aneurisma da cir-culação sistêmica e preservar o fluxo san-guíneo distal, assim, o tratamento endovas-cular está emergindo como preferido para as afecções da artéria hepática, dessa for-ma, foi escolhido como terapia para a paci-ente em questão8.
No entanto, em pacientes hemodi-namicamente estáveis pode-se optar pelo tratamento conservador, o qual consiste em drenagem biliar percutânea, CPRE, entre vários outros procedimentos nos quais a hemostasia é alcançada, a escolha de cada um dependerá da causa, localização e fon-te. Já pacientes hemodinamicamente
instá-veis devem ser submetidos a embolização hepática ou cirurgia11.
As opções para intervenção endovas-cular incluem embolização para oclusão do vaso ou stent endovascular ou stent-enxerto, que preserva o fluxo através do aneurisma, com acesso por meio da artéria femoral comum ou artéria braquial12. Antes da intervenção endovascular, a adequação anatômica deve ser determinada para ava-liar o fluxo colateral, que determina a abor-dagem, a adequação das zonas de vedação em potencial para a endoprótese, o poten-cial de torção da artéria e a acessibilidade dos vasos proximais para a colocação da bainha de entrega11,12.
A embolização transarterial é contra-indicada em pacientes com aloenxerto he-pático, cirrose associada a choque e trom-bose da veia porta, pois há um comprome-timento dos vasos colaterais e isso predis-põe a isquemia hepática quando submeti-dos a esse procedimento8,11,13. Ainda, é im-portante ressaltar as principais complica-ções do procedimento: abcessos hepáticos (9%), necrose hepática (6%), sangramento (6%) e fibrose biliar (2%)3,12. Já quanto à utilização de stent vascular é uma alterna-tiva principalmente para aqueles que têm contraindicação à embolização transarteri-al, visto que sua vantagem é que preserva o fluxo arterial11.
Procedimentos endovasculares pos-suem como vantagens a possibilidade de associá-los à arteriografia para avaliação do resultado final, como foi realizado no caso em pauta, podem ser repetidos caso fa-lhem, são mais seguros e bem tolerados em pacientes com alto risco cirúrgico e estão associados a uma menor taxa de morbimor-talidade em relação ao reparo cirúrgico aberto nos casos de ruptura1,4,5.
O tratamento cirúrgico aberto tradi-cional envolve uma incisão abdominal com mobilização dos órgãos para expor e ligar ou extirpar o aneurisma, com ou sem re-construção vascular, dependendo do status das colaterais, havendo a possibilidade de ressecar o órgão final de acordo com a indi-cação. Já quanto às técnicas minimamente invasivas, temos a cirurgia laparoscópica ou robótica como opções13,14. Por fim, a fa-cilidade do acesso cirúrgico aberto ao aneu-risma depende da localização do aneuris-ma, de cirurgias anteriores e da agudização do quadro15.
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Recebido em: 05/04/2020
Aceito para publicação: 18/05/2020 Conflito de interesses: Não
Endereço para correspondência: Hiago Dantas Medeiros
