R E G I S T R O D E C A S O S
SOBRESSALTO PATOLÓGICO: ASPECTOS CLÍNICOS E
ELETRENCEFALOGRÁFICOS
FREDERICO D A H N E K L I E M A N N ; NELSON PIRES FERREIRA
A influência dos estímulos sensitivos e sensoriais no desencadeamento de manifestações convulsivas é conhecida há muito tempo. Segundo F o r s -t e r1 0
, o termo "epilepsia reflexa" foi primeiramente usado por H a l l em 1833, para designar estas manifestações. T e m sido usual classificar as epi-lepsias reflexas, segundo as características específicas dos estímulos que as p r o v o c a m1 0
, em crises fotogénicas, crises de precipitação sômato-sensorial e crises acústicomotoras.
Encontramos uma única publicação nacional sobre este tema, a de V a m -pré e Tolosa, em 1 9 3 81 8
. Os autores relatam o caso de um paciente cujas crises consistiam em quedas súbitas provocadas por percussão no vértex do crânio.
A importância do efeito surpresa no desencadeamento de manifestações motoras foi salientada por Alajouanine e Scherrer, em 1952x
. P r o p u s e r a m eles a denominação de "sincinesia sobressalto" para enfeixar um g r u p o de pacientes com hemiplegia cerebral infantil, com ou sem debilidade mental associada, que apresentava espasmos musculares em flexão ou em extensão do lado hemiplégico quando surpreendidos por estímulos auditivos ou táteis inopinados. Alajouanine e G a s t a u t2
-3
propuseram o termo "epilepsia so-bressalto" p a r a designar a situação e m que os espasmos eram seguidos de convulsão ou pós-descargas paroxísticas no E E G , ou ocorriam em pacientes com manifestações paroxísticas espontâneas. Salientaram eles que, "além dos estímulos auditivos e táteis, os visuais e nociceptives também podem provocar os espasmos, desde que comportem u m fator surpresa, importante e susceptível de provocar um sobresalto" 3
. E m 1964, Boudouresques e col.6
r e l a t a r a m o caso de u m paciente que apresentava crises caracterizadas por contração global das quatro extremi-dades, desencadeadas por estímulos em que o efeito surpresa era essencial.
P o r se tratar de paciente de inteligencia normal, com exame neurológico
normal e sem manifestações comiciais espontâneas, acreditaram que não
po-deria ser incluído em nenhum dos quadros precedentes, epilepsia sobressalto
e sincinesia sobressalto. E m face disto, admitiram a existência de uma
doença do sobressalto autônoma, em que o sobressalto patológico é a única
manifestação clínica.
A singularidade das manifestações clínicas do presente caso e a raridade
de comunicações nacionais sobre o tema justificam a publicação deste
tra-balho.
S.M.S., s e x o m a s c u l i n o , c ô r b r a n c a , c o m 6 a n o s de i d a d e ( R e g . no 8 0 2 6 4 ) , i n t e r n a d o e m 2010964. D e s d e p o u c o s d i a s a p ó s o n a s c i m e n t o o p a c i e n t e a p r e s e n -t a v a c o n -t r a ç õ e s , " p a r e c e n d o a s s u s -t a r - s e c o m q u a l q u e r b a r u l h o " . L o g o q u e c o m e ç o u a p e r m a n e c e r s e n t a d o os r u í d o s súbitos p r o v o c a v a m i n c l i n a ç ã o d o t r o n c o e c a b e ç a p a r a a f r e n t e . Q u a n d o i n i c i o u a d e a m b u l a ç ã o , a o s 2 a n o s d e i d a d e , os m e s m o s est í m u l o s f a z i a m n o cair, b a est e n d o f r e q ü e n est e m e n est e c o m a f r o n est e c o n est r a o s o l o . N a -q u e l a o c a s i ã o f o i v e r i f i c a d o -q u e e s t í m u l o s t á t e i s e n o c i c e p t i v e s t a m b é m p r o v o c a v a m a s q u e d a s . E s t a s s o m e n t e o c o r r i a m q u a n d o os e s t í m u l o s , a c ú s t i c o s o u s e n s i t i v o s , e r a m s ú b i t o s e i n e s p e r a d o s . A f r e q ü ê n c i a d a s q u e d a s — v á r i a s a o d i a — l e v o u o m e n i n o a a n d a r c o m i n s e g u r a n ç a , s e m p r e e m busca de a p o i o . O t e m p o n ã o m o d i -ficou o q u a d r o c l i n i c o . A s q u e d a s p r o s s e g u i r a m , c o m as m e s m a s c a r a c t e r í s t i c a s e f r e q ü ê n c i a , a t é a d a t a da i n t e r n a ç ã o . N u n c a a p r e s e n t o u c o n v u l s ã o ou c o n t r a ç ã o i n v o l u n t á r i a e s p o n t â n e a . Antecedentes pessoais — P a r t o n o r m a l e a t e r m o . I n i c i o u a f a l a e a d e a m b u l a ç ã o na é p o c a n o r m a l . N o p a s s a d o m ó r b i d o , a p e n a s d o e n -ç a s p r ó p r i a s da i n f â n c i a . Antecedentes familiares — N ã o h á h i s t ó r i a d e d o e n -ç a s h e r e d o - f a m i l i a r e s . Exame clínico-neurológico — L e v e d e s p r o p o r ç ã o c r â n i o - f a c i a l , c o m bossa f r o n t a l ; p e r í m e t r o c e f á l i c o 54,5 c m . D e s e n v o l v i m e n t o e s t a t u r o p o n d e r a l n o r m a l . P s i q u i s m o e c o e f i c i e n t e de i n t e l i g ê n c i a n o r m a i s . M a r c h a c o m d i s c r e t o a u m e n t o da base d e s u s t e n t a ç ã o . D e m a i s d a d o s d o e x a m e n o r m a i s . O l í q u i d o c e f a -l o r r a q u e a n o se m o s t r o u n o r m a -l . N o r m a i s as d o s a g e n s s a n g u í n e a s ( u r é i a , g -l i c o s e , f ó s f o r o , c á l c i o ) e o h e m o g r a m a . R e a ç õ e s s o r o l ó g i c a s p a r a s í f i l i s n e g a t i v a s . E s t u d o r a d i o l ó g i c o do c r â n i o : h i p e r o s t o s e f r o n t a l e x t e r n a . C a r o t i d o a n g i o g r a f i a e p n e u m e n -c e f a l o g r a m a n o r m a i s .
Descrição das crises — Os e s t í m u l o s a u d i t i v o s , v i s u a i s e t á t e i s , súbitos e
ines-p e r a d o s , d e s e n c a d e i a m as crises. Q u a n d o o ines-p a c i e n t e e s t á e m ines-p o s i ç ã o o r t o s t á t i c a a p r e s e n t a b r u s c a i n c l i n a ç ã o d o t r o n c o e da c a b e ç a p a r a a f r e n t e e f l e x ã o dos m e m -b r o s i n f e r i o r e s , r e s u l t a n d o q u e d a a o s o l o c o m t r a u m a t i s m o s f r e q ü e n t e s d a r e g i ã o f r o n t a l . N ã o h á p e r d a de c o n s c i ê n c i a , h a v e n d o r e c u p e r a ç ã o i m e d i a t a c o m r e s t a b e -l e c i m e n t o d a p o s i ç ã o i n i c i a -l . Q u a n d o e m d e c ú b i t o d o r s a -l , as m a n i f e s t a ç õ e s consis-t e m e m crises consis-t ô n i c a s d e a consis-t é 2 s e g u n d o s d e d u r a ç ã o , c a r a c consis-t e r i z a d a s p o r f l e x ã o e a d u ç ã o d a s c o x a s , e x t e n s ã o d a s p e r n a s e f l e x ã o p l a n t a r d o s p é s ; os m e m b r o s su-p e r i o r e s se e l e v a m e m s e m i f l e x ã o , h a v e n d o t a m b é m f l e x ã o d o su-p e s c o ç o .
Os e s t í m u l o s c a p a z e s d e p r o v o c a r as crises d e p e n d e m d a s u r p r e s a . Os a c ú s t i c o s s ã o os m a i s e f i c a z e s , i n d e p e n d e n t e m e n t e d a i n t e n s i d a d e , a l t u r a e t i m b r e . E s -t í m u l o s m í n i m o s c o m o o e s -t a l a r d e d e d o s e o r u í d o de u m i s q u e i r o são c a p a z e s de d e s e n c a d e a r as crises. E s t í m u l o s s e n s i t i v o s , c o m o c o m p r e s s ã o b r u s c a das p a n t u r r i -lhas, f i n c a d a d e a g u l h a e p e r c u s s ã o s o b r e u m s e g m e n t o d o c o r p o , t a m b é m desenc a d e i a m as desencrises. C o m os o l h o s a b e r t o s , os d i s p a r o s de " f l a s h " f o t o g r á f i desenc o p r o v o -c a r a m -crises.
-t o r e s5
. A a n s i e d a d e e a c o n t r a r i e d a d e a u m e n t a v a m a i n t e n s i d a d e das crises, e m -b o r a n ã o t e n h a m sido f e i t o s estudos d a h a -b i t u a ç ã o nessas c i r c u n s t â n c i a s . D u r a n t e o s o n o o b s e r v a m o s o d e s a p a r e c i m e n t o dos s o b r e s s a l t o s .
Estudo eletrencefalográfico — E m v i g í l i a e r e p o u s o s e n s o r i a l o b s e r v a - s e r i t m o
a l f a o c c i p i t a l m a l o r g a n i z a d o e escasso, d e 9 c / s , e a t i v i d a d e t e t a p a r í e t o - t e m p o r a l d e 4 a 6 c / s , d o m i n a n t e , m u i t o a m p l a e s i m é t r i c a , p r e s e n t e e m t o d a s as r e g i õ e s
( f i g . D .
Os e s t í m u l o s a u d i t i v o s b r e v e s p r o v o c a m o a p a r e c i m e n t o d e p o t e n c i a i s e v o c a d o s d e g r a n d e a m p l i t u d e q u e p r e d o m i n a m n o v é r t e x , t e n d o aí as c a r a c t e r í s t i c a s de u m c o m p l e x o t r i f á s i c o i n i c i a d o p o r u m a o n d a a g u d a * p o s i t i v a , c o m l a t ê n c i a de 40 a 50 m s e á p i c e e n t r e 100 e 130 m s d o e s t í m u l o , s e g u i d a de u m a o n d a a g u d a n e g a -t i v a de m a i o r a m p l i -t u d e , c o m á p i c e a 180 a 200 m s d o e s -t í m u l o , e s e g u i d a es-ta d e o u t r a o n d a p o s i t i v a c o m á p i c e a c e r c a de 250 m s ( f i g . 2 ) . O b s e r v a s e s e m p r e i n v e r s ã o de f a s e n o v é r t e x , t a n t o n a s d e r i v a ç õ e s â n t e r o p o s t e r i o r e s c o m o nas t r a n s v e r s a s . Q u a n d o os e s t í m u l o s são r e v e s t i d o s das c a r a c t e r í s t i c a s d e s u r p r e s a n e c e s -s á r i a -s p a r a p r o v o c a r o -s o b r e -s -s a l t o , a r e -s p o -s t a e v o c a d a é m a -s c a r a d a p e l o -s a r t e f a t o -s m u s c u l a r e s f r o n t a i s d e s o b r e s s a l t o . O b s e r v a - s e , a p ó s estes, u m a d e s s i n c r o n i z a ç ã o difusa q u e d u r a de 500 a 1000 m s . N e n h u m a v e z toi o b s e r v a d a a p ó s - d e s c a r g a d e p o n t a s o n d a n o v é r t e x , r e f e r i d a p o r G a s t a u t e A l a j o u a n i n e n o g r u p o p o r e l e s c h a -m a d o de e p i l e p s i a s o b r e s s a l t o3
.
A o c o n t r á r i o d o s a r t e f a t o s m u s c u l a r e s de s o b r e s s a l t o q u e s e g u e m as c a r a c t e r í s t i c a s de h a b i t u a ç ã o j á r e f e r i d a s , as r e s p o s t a s e v o c a d a s no v é r t e x n ã o m o s t r a m h a -b i t u a ç ã o ( f i g . 3 ) , c o n t i n u a n d o a o c o r r e r c o m a f r e q ü ê n c i a d e e s t í m u l o s de 5 p o r s e g u n d o . N e s s a s c i r c u n s t â n c i a s , o b s e r v a - s e i n d u ç ã o ( d r i v i n g ) da a t i v i d a d e c e r e b r a l ( f i g . 4 ) .
D u r a n t e o r e g i s t r o d e sono e s p o n t â n e o o b s e r v a - s e a l t e r n â n c i a m o n ó t o n a de f r a g m e n t o s de t r a ç a d o l e n t o , f a s e D ( L o o m i s1 1
) , c o m s u r t o s e s p o n t â n e o s de p o n t a s e g u i d a de o n d a l e n t a , n o v é r t e x , q u e se r e p e t e m c o m i n t e r v a l o s d e u m s e g u n d o ( f i g . 5 ) , a c o m p a n h a d a s de r i t m o s i g m a * ( s p i n d l e s ) m u i t o escasso. Os e s t í m u l o s a u -d i t i v o s p r o v o c a m o a p a r e c i m e n t o -d e s u r t o s c o m as m e s m a s c a r a c t e r í s t i c a s .
A e s t i m u l a ç ã o l u m i n o s a i n t e r m i t e n t e n ã o p r o v o c a m i o e l o n i a s , m a s a p e n a s i n d u -ç ã o do r i t m o a l f a e n t r e as f r e q ü ê n c i a s d e 7 e 13 c / s .
N o t r a ç a d o d e s o n o i n d u z i d o p o r 10 m g de b e n z o d i a z e p i n o n a , a d m i n i s t r a d o s p o r v i a e n d o v e n o s a , o b s e r v a m o s p r a t i c a m e n t e o d e s a p a r e c i m e n t o dos s u r t o s e s p o n t â n e o s d e p o n t a s no v é r t e x . Os e s t í m u l o s a u d i t i v o s p r o v o c a m , e n t ã o , r e s p o s t a s b r e v e s , i s o -l a d a s , c o m c a r a c t e r í s t i c a s de c o m p -l e x o s K .
Terapêutica — F o r a m e n s a i a d o s , d u r a n t e o t e m p o de i n t e r n a m e n t o , d i v e r s o s m e
-d i c a m e n t o s a n t i c o n v u l s i v a n t e s , i s o l a -d o s e a s s o c i a -d o s , e m p e r í o -d o s s u f i c i e n t e m e n t e l o n g o s p a r a o b s e r v a ç ã o dos r e s u l t a d o s . T a m b é m f o i a d m i n i s t r a d a u m a s é r i e d e A C T H na dose de 40 U . I . a o dia, d u r a n t e 20 d i a s. N ã o o b s e r v a m o s r e s u l t a d o s p o -s i t i v o -s d i g n o -s d e n o t a . A t e r a p ê u t i c a c o m b e n z o d i a z e p i n o n a p o r v i a o r a l , na d o -s e d e 30 m g a o dia, p r o d u z i u a u m e n t o m u i t o a c e n t u a d o da h a b i t u a ç ã o a o s e s t í m u l o s , c o m g r a n d e r e d u ç ã o d o n ú m e r o d e crises. A m e s m a s u b s t â n c i a f o i a d m i n i s t r a d a p o r v i a e n d o v e n o s a , na dose d e 10 m g . O b s e r v a m o s o d e s a p a r e c i m e n t o d a s crises, e f e i t o q u e d u r o u c e r c a d e 1 h o r a , c o n f i r m a n d o os r e s u l t a d o s r e l a t a d o s p o r B o u d o u -r e s q u e e c o l .6
.
C O M E N T A R I O S
A onda aguda no vértex é uma resposta cortical inespecífica descrita,
pela primeira vez, por P . D a v i s
9, em 1939, com o nome de "on effect" e
estudada ulteriormente por diversos autores. Sua relação íntima com a
posta motora de sobressalto induziu alguns p e s q u i s a d o r e s
1 5a
considera-rem-na como artefato muscular produzido pela mesma. T a l identificação,
j á rejeitada por P. Davis
9, foi objeto de estudos ulteriores de Y . Gastaut
Bancaud, Bloch e P a i l l a r d
4, e, principalmente, de L a r s s o n
1 2, que
demons-t r a r a m a individualidade dos dois fenômenos. Endemons-tredemons-tandemons-to, é endemons-tendido que
sobressalto motor e onda aguda no vértex constituem expressões, motora e
eletrencefalográfica, de u m mecanismo de ativação cortical no qual o
siste-m a reticular ativador do tronco cerebral tesiste-m papel p r o e siste-m i n e n t e
1 3. A
res-posta no vértex, resres-posta cortical inespecífica ( L a r s s o n
1 3) ou resposta
evo-cada secundária ( C i g a n e k
7, Contamin e C a t h a l a
8) , constitui "a expressão
de u m mecanismo de ativação" ( a r o u s a l )
1 3ou "o correlato fisiológico de um
processo perceptivo indiferenciado"
1 6. D u r a n t e o sono esta resposta sofre
transformação, apresentando maior amplitude e duração, constituindo o
com-ponente inicial do complexo K
4.
7.
8>
1 1.
E m b o r a definida inicialmente como uma ponta negativa no v é r t e x
1 1, a
resposta inespecífica é, realmente, um potencial trifásico
8>
1 6, "constituído
de uma primeira resposta positiva situada a 45-70 ms do estímulo, seguida
de ampla deflexão negativa, a 70-160 ms e, por fim, de onda positiva a
160-270 m s "
8. Correspondendo a u m fenômeno fisiológico, esta resposta é
encontrada em vigília em 20%
1 6a 50%
4das pessoas normais, com
ampli-tudes de 10 a 100 e até mais de 100 u v
4; "entretanto, essa onda pode se
tornar inusualmente grande em amplitude e ser associada a uma resposta
de sobressalto e x a g e r a d a "
1 9. Gastaut e A l a j o u a n i n e
3referem, nos casos
de sincinesia sobressalto, ponta evocada de grande amplitude no vértex,
se-guida de breve período de dessincronização. D a mesma forma, Bancaud,
Bloch e P a i l a r d
4consideram que em certos epilépticos se pode observar
todos os intermediários entre a simples exageração de amplitude do
poten-cial do vértex e a descarga de complexos ponta-onda.
A s crises apresentadas pelo paciente são crises tônicas em flexão,
acom-panhadas de extensão em certos grupos musculares, provocadas por
estímu-los auditivos, sensitivos e visuais, de qualquer intensidade, caracterizados
pelo efeito de surpresa. A s manifestações eletrencefalográficas consistem
apenas na exageração dos potenciais evocados ao nível do vértex,
acompa-nhados de dessincronização breve e generalizada quando o estímulo é
reves-tido das características necessárias para desencadear uma crise.
A ausência de lesões motoras do tipo hemiplegia cerebral infantil e de
deficiência mental, por um lado; a inexistência de manifestações epilépticas
espontâneas ou de pós-descargas epilépticas seguindo-se aos potenciais
evo-cados, por outro, dificultam o enquadramento de nosso paciente e m qualquer
u m dos dois grupos estabelecidos por Gastaut e Alajouanine. A o mesmo
tempo, observamos a grande semelhança desta situação com aquela descrita
por Boudouresques e col.
6. Acreditamos que, da mesma maneira como no
caso por eles descrito, estamos em presença de uma síndrome em que o
provável-mente degenerativa. N ã o desejamos estabelecer hipóteses fisiopatogênicas. Queremos apenas referir que, em vista dos achados relatados por Gastaut e A l a j o u a n i n e3
na região inter-hemisférica de alguns pacientes, realizamos angiografia e pneumencefalografia em nosso paciente, e estas foram normais.
Quanto à eficácia dos estímulos visuais, juntamente com os auditivos e táteis, p a r a o desencadeamento das crises, lembramos que j á foi citada \ embora seja muito rara. Julgamos este achado coerente e importante, uma vez que não se trata de resposta específica relacionada com um determinado tipo de estímulo, mas sim de resposta inespecífica relacionada com o cará-ter de surpresa, eficaz na provocação do sobressalto
R E S U M O
Os a u t o r e s r e l a t a m o caso d e u m paciente apresentando crises de
so-bressalto p r o v o c a d a s por estímulos auditivos, sensitivos e visuais, sem crises
epilépticas espontâneas n e m r e t a r d o p s i c o m o t o r . E s t u d a m os aspectos c l í
-nicos e e l e t r e n c e f a l o g r á f i c o s e r e v i s a m a situação da entidade e n t r e as assim
chamadas epilepsias r e f l e x a s .
S U M M A R Y
Startle seizures: clinical and electroencephalographic studies
T h e case of a p a t i e n t presenting s t a r t l e seizures p r o v o k e d b y acoustic, sensitive and visual stimuli w h o did not present spontaneous epileptic seizures and had n o p s y c h o m o t o r r e t a r d is r e p o r t e d . T h e clinical and e l e c t r o -encephalographic aspects w i t h special m e n t i o n t o t h e finding of e x a g g e r a t e d e v o k e d potentials in t h e v e r t e x a r e discussed. T h e situation of t h e disease
a m o n g r e f l e x epilepsies is r e v i s e d .
R E F E R Ê N C I A S
1. A L A J O U A N I N E , T h . & S C H E R R E R , J. — S u r u n e s y n c i n é s i e - s u r s a u t d é c l e n ¬ c h é e p a r l e b r u i t . C. R . A c . S c i e n c e s 234:2008-2010, 1952.
2 . A L A J O U A N I N E , T h . & G A S T A U T , H . — L a s y n c i n é s i e - s u r s a u t e t l ' é p i l e p s i e ¬ s u r s a u t à d é c l e n c h e m e n t s e n s o r i e l o u s e n s i t i f i n o p i n é . I . L e s f a i t s a n a t o m o ¬ c l i n i q u e s ( 1 5 o b s e r v a t i o n s ) . R e v . N e u r o l . 93:29-41, 1955.
3 . A L A J O U A N I N E , T h . & G A S T A U T , H . — L a s y n c i n é s i e - s u r s a u t e t l ' é p i l e p s i e ¬ s u r s a u t à d é c l e n c h e m e n t s e n s o r i e l o u s e n s i t i f i n o p i n é . ( C o n s i d é r a t i o n s sur les é p i l e p s i e s d i t e s r é f l e x e s ) . In A l a j o u a n i n e , T h . — B a s e s P h y s i o l o g i q u e s e t A s -p e c t s C l i n i q u e s de l ' É -p i l e -p s i e , M a s s o n &am-p; C i e . , P a r i s , 1958.
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