REV PORT PNEUMOL I (4): 361-368
ARTIGO DE REVISAO
ｓ･ｱｵ･ｳｴｲ｡ｾ｡ｯ＠
Pulmonar:
urn diagnostico a nao esquecer
M." JOSE SIMOES*. CA RLOS GLORIA ••
RESUMO
A ｳ･ｱｵ･ｳｴｲ｡ｾ｡ｯ＠ pulmonar
e
urn diagn6stico frequentementeesqueci-do, quer pela sua raridade, quer pelas multiplas formas de ｡ｰｲ･ｳ･ｮｴ｡ｾｩｩｯＮ＠
Pode mimetizar outras ､ｯ･ｮｾ｡ｳ＠ pulmonares, sendo passivel de varios
diagn6sticos diferenciais. Os autores descrevem dois casos cUnicos de
ｳ･ｱｵ･ｳｴｲ｡ｾ｡ｯ＠ pulmonar intralobar com diferentes form as de
apresenta-ｾｩｩｯＺ＠ urn dos casos como achado radiol6gico, no outro caso o diagn6stico
foi feito na sequencia de urn quadro pneum6nico agudo. Ambas as
ｳｩｴｵ｡ｾｯ･ｳ＠ projectavam-sc na telerradiografia do t6rax junto
a
goteiraparavertebral esquerda, comprometendo o segmento posterior do lobo
inferior esquerdo, ｬｯ｣｡ｬｩｺ｡ｾｩｩｯ＠ mais frequentemente descrita na
literatu-ra. A T.A.C. toracica e a aortografia ｰ･ｲｭｩｾｲ｡ｭ＠ demonstrar a existencia
de ｶ｡ｳ｣ｵｬ｡ｲｩｺ｡ｾｩｩｯ＠ an6mala, conduzindo ao diagn6stico definitivo e a uma
correcta abordagem cirurgica. Num dos casos observaram-se aspectos
bistologicos sugestivos de ｩｮｦ･｣ｾｩｩｯ＠ tuberculosa ｩｮｴｲ｡Ｍｳ･ｱｵ･ｳｴｲ｡ｾ｡ｯ＠ o que
constitue uma ｡ｳｳｯ｣ｩ｡ｾ｡ｯ＠ d e extrema raridade.
t
feitacomplementar-meote uma revisao da ｳ･ｱｵ･ｳｴ ｲ｡ｾ ｩｩｯ＠ pulmonar intra e extralobar.
Palavras-chave: sequestractao pulmonar, malformacoes coogenitas
SUMMARY
PuJmonary sequestration is a rare disease with multiple clinical
• lntema do lntemato Complementar de Pneumologia •• Assistente Hospitalar de Pneumologia
Unidade de Pneumologia do Hospital de Santa Marta, Lisboa (Director: Dr. Manuel Coelho)
Recebido para ｰｵ｢ｬｩ｣｡ｾ｡ｯ＠ em 95.3.27
Aceite para ｰｵ｢ｬｩ｣｡ｾｩｩｯ＠ em 95.5.30
REVISTA PORTLJGUESA DE PNEUMOLOGIA
presentations. Diagnosis is often d elayed because thi s condition may be confounded with other pulmonary diseases. T he authors report two cases of intralobar sequestration : in one ofthem the patient was assyntom atic and diagnosis was based on radiographic anomaly. In the other case patient complained of an acute respiratory illness. C hest X-ray shad ows were seen near the left paravertebral gutter in both cases. Computed tomographic scan and angiography confirmed the ｰｲ ･ｳ･ ｮ ｣ｾ＠ of anomalous vascula rization. In one of the cases histological fi ndin gs wer e suggesti ve of tuber culous intra-sequest ration infection, which is a very r ar e association. A revision of intra a nd extra loba r sequestra tion is also made. Key-Words: Pulmonary sequestration. congenital malfonnations
INTRODU<;:AO
A sequestrac;ao puJmonar e uma malfonnac;ao congenita relativamente rara, correspondendo a menos de 7% de todas as malformac;oes congenitas pulmonares ( 1-5). Foi definida pel a primeira vez por Pryce, em 1946, como sendo uma Area de pulmao embriomirio recebendo a sua vascularizac;ao de uma arteria sistemica an6mala (6). Caracteristicamente nao mantem comunicac;ao com a arvore traqueobronquica
(7-9).
Existem duas variedades, a sequestrac;ao intralobar e a sequestrac;ao extralobar. Cerca de 80% dos casos sao da variedade intralobar, caracterizada pela presen-c;a de lecido pulmonar embriomirio adjacente ao parenquima pulmonar normal e recoberto pela mesma pleura visceral (8). Na variedade extralobar, mais rara, a sequestrac;ao desenvolve-se dentro de urn inv61ucro pleural proprio (10).
No pulmao sequestrado a irrigac;ao arterial provem geralmente de ramos da aorta toracica descendente ou da aorta abdominal, sendo a drenagem venosa efectua-da pelas veias pulmonares, bronquicas ou por outras veias sistemicas, incluindo a veia cava inferior, azigos ou pelo sistema venoso porta, como e frequente acontecer na seques:rac;ao extralobar (11,12). Existe pois urn pediculo vascular an6malo irrigando urn
• I
territ6rio parenquimatoso pulmonar. Por este. motivo e essencial para a confirmac;ao diagn6stica a demons-trac;ao pela aortografia destes vasos an6malos.
A sequestrac;ao pulmonar e urn diagn6stico muitas
362 Voi.IN"4
vezes niio suspeitado, quer pela sua raridade quer pelas multiplas e variadas fonnas de apresentac;ao clinica. capazes de mimetizar outras doenc;as
pulmo-nares (4.13,14). Por outro lado, muitos casos,
sobre-tudo de sequestrac;ao intralobar, sao assintomaticos, sendo detectados por achado radiol6gico. Numa revisao da literatura efectuada por Savic e col., englobando 540 casos de sequestrac;ao pulmonar, verificou-se que o diagn6stico pre-operat6rio correcto foi feito ou suspeitado em menos de 50% dos casos de sequestrar,;ao intralobar e apenas em cerca de 5% dos casos de sequestrac;ao extralobar (15). 0 diagn6stico pre-operat6r1o
e
importante para prevenir complica-c;oes intra-operat6rias resultantes da secc;ao dos vasos an6malos3·16.
CASOS CLINICOS
Caso n.0 1
M.M.T., sexo feminino, 60 anos, caucasiana, sem queixas respirat6rias previas, nao fumadora. Por apresentar queixas dispepticas transit6rias, foi subme-tida a investigac;ao radiol6gica com contraste do aparelho digestivo. Nessa altura foi detectada em telerradiografia do t6rax uma imagem hipotransparen-te na base do campo pulmonar esquerdo, sendo intemada para estudo.
No exame objectivo salientava-se o born estado
SEQUESTRACAO PULMONAR: UM DIAGN6STICO A NAO ESQUECER
geral, nao se detectando ｡ｬｴ･ｲ｡ｾｯ･ｳ＠ semiol6gicas
pulmonares.
Os exames analiticos de rotina nao revelaram
｡ｬｴ･ｲ｡ｾｯ･ｳＮ＠ A T AC Tonbca mostrou uma ｦｯｮｮ｡ｾ｡ｯ＠
nodular com diametro de 4,3 em no lobo inferior esquerdo. posterior, de contomos bern definidos, captando contraste e sem calcificac;oes (Fig. I A). Na broncofibroscopia visualizou-se mucosa difusamente
B
Fig. lA e 8- A TAC toracica mostrou em ambos os casos
lesoes nodulares, com aspecto quistico, junto
a
goteira paravertebral esquerda.Julho/Agosto 1995
hiperemiada ao nivel da arvore bronquica esquerda, scm outras alterac;oes endobronquicas. 0 exame citol6gico do material colhido por punc;ao aspirativa transtoracica foi inconclusivo.
Perante a aparente boa evolucrao clinica, a
inespe-cificidade dos achados em exames ate
a
alturaefectu-ados e aspectos tomodensitometricos compatfveis, colocou-se a hjp6tese diagn6stica de sequestrac;ao pulmonar tendo efectuado aortografia que mostrou a existencia de irrigac;ao arterial pulmonar an6mala a partir de um vaso emergente da aorta abdominal (Fig. 2A).
A
B
Fig. 2A e 8 - A aortografia mostrou em ambos os casos
irriga-viio arterial an6mala emergindo da aorta abdomi-nal.
REVJSTA PORTUGUESA DE PNEUMOLOGlA
A doente foi submctida a interven<;:ao cirurgica-segmentectomia com laquea<;:ao dos vasos nutritivos - tendo o p6s-operat6rio decorrido sem complica-<;:oes.
0 exame histopatol6gico da pe<;:a operat6ria mos-trou: " ... parenquima com diJata<;:oes saculares revesti-das por epitelio de tipo respirat6rio, contendo abun-dantes polimorfonucleares. No estroma observa-se marcada inflama<;:ao de tipo granu lomatoso com gra-nulomas epiteli6ides com necrose central de tipo caseoso e celulas gigantes de tipo Langhans". (Fig. 3).
Fig. 3 - No caso o. • J observaram-se granulomas epiteli6ides corn necrose central do tipo caseoso e celulas gigames de Langhans, aspectos sugestivos de infec<;iio tubercu-losa intrasequestrac;iio.
Caso n.0 2
M.L.V., sexo femini no, 63 anos, caucasiana, diabetica nao insulino-dependente, nao fumadora, sem antecedentes conhecidos de doen<;:a pulmonar. lnicia em Mar<;:o de 1994 sintomatologia compativel com quadro pneum6nico agudo. Efectuada antibiote-rapia, verificou-se alguma melhoria clinica, mantendo contudo escassa expectora<;:ao mucopurulenta. Poucas semanas depois reapareceu toracalgia na face posteri-or do hemit6rax esquerdo, sem caracteristicas pleuri-ticas e sem quaJquer outra sintomatologia acompa-nhante, nomeadarnente febre, hemoptises ou dispneia. Recorreu novamente ao medico assistente. tendo
364
efectuado exames complementares de diagn6stico ap6s o que foi enviada
a
consulta de pneumologia.No exame objectivo observava-se uma doente com born estado geral e de nutri<;:ao, salientando-se, na observa<;:ao pulmonar, a presen<;:a de fervores
crepi-tantes e discreta diminuiyao do murmurio vesicular na base esquerda. 0 restante exame era normaL
Nos cxames analiticos verificava-se a existencia de leucocitose ligeira e V.S. elevada (36 mm na l.a
bora). Na telerradiografia do t6rax visualizava-se uma imagem hipotransparente com esbo<;:o nodular na base esquerda. AT AC Toracica ev1denciou uma fonnayao arredondada com 4,8cm, no segmento posterior do lobo inferior esquerdo com contornos bosselados e bern definidos (Fig. I B). A broncofibroscopia mos-trou uma arvore bronquica perfeitamente normal. A pun<;:ao pulmonar aspirativa transton'tcica efectuada mostrou a presen<;:a de "material necrosado".
Perante a inespecificidade dos exames realizados, a boa evolu<;:ao clinica e ponderando a hip6tese de sequestrayao pulmonar, realizou-se aortografia que revelou a existencia de uma irriga<;:ao arterial an6mala emergindo da aorta abdominal (Fig. 2B).
A doente foi submetida a intervenyao cirUrgica: "... isolamento do pediculo an6malo com origem junto ao pilardiafragmatico, distinguindo-se urn vaso com cerca de 5-6mm de calibre( ... ) lobo anormal com aspecto quistico". 0 p6s-operat6rio decorreu sem compl icayoes.
0 exame bistopatol6gico da pe<;:a operat6ria mostrou: " ... fragmentos de tecido pulmonar com fibrose e alterayoes inflamat6rias, adjacentes a area quistica com conteudo purulento. Identifica-se vaso de grande calibre com caracteristicas de arteria elastica ... ".
DlSCUSSAO
A sequestrayao pulmonar compreende entre 0,2% a 6,4% do total das malforrnay()es cong{:nitas pulmo-nares ( 17). Admite-se que resulta de urn a aJterayao
embriol6gica, na organogenese pulmonar, entre o
SEQUESTRACAO PVLMONAR: UM DlAGN6STICO A NAO ESQUECER
22.0
-24.0
dia, altura em que o ･ｳ｢ｯｾｯ＠ do aparelho
respirat6rio, na forma de urn diverticula proveniente da parede ventral do intestino anterior e situado na extremidade cef«Hica do embriao, vai migrando caudalmente ate a ultima bolsa enteroblastica. Por
volta da 6.3 semana, o intestino anterior divide-se
numa parte ventral - aparelho respirat6rio - e numa parte dorsal - es6fago. Durante este processo pode-se
formar a partir da crista ventral uma ｦｯｲｭ｡ｾ｡ｯ＠
acess6ria, migrando caudalmente e recebendo o seu suplemento sanguineo atraves do plexo embrionario, tendo nurnerosas conexoes com a aorta dorsal
primiti-va ( 13, 18). Uma destas ligayoes pode persistir,
tomando-se suplemento an6malo para o desenvolvi-mento da sequestravao.
0 tempo que o "lobo acess6rio" se leva a desen-volver embriogenicamente, detemlinara a variedade da malformavao. Na sequestrayao extra lobar o defeito
de desenvolvirnento
e
mais precoce, ocorrendogeralmente no momenta em que se faz a diferenciavao entre os sistemas respirat6rio e digestivo. Assim, devido as suas relavoes embrionarias, pode tornar-se
patente uma ｬｩｧｾ｡ｯ＠ com o es6fago ou com o
est6ma-go o que explica a maior percentagem de
malforma-voes associadas a ｳ･ｱｵ･ｳｴｲ｡ｾ｡ｯ＠ extralobar, tais como
quistos broncogenicos, hernias diafragmaticas,
･ｶ･ｮｴｲ｡ｾｯ･ｳＬ＠ comunicayoes ou malformayoes
esofagi-cas, gastricas e cardiacas (4, 10, 14).
A etiologia da sequestras;ao pulmonar tern sido
materia de grande controversia (5, 19), nomeadamente
na explicayao da sequestrayao intralobar, cuja origem congenita se tern posto em causa, em virtude da sua
raridade em necr6psias de recem-nascidos (8,16.19-22).
Recentes estudos de Stocker e col. sugerem que a
sequestravao intralobar pode ser adquirida (22,23). 0
mecanismo proposto e a existencia de obstrus;ao
br6nquica secundaria a ｶ｡ｳｯ｣ｯｮｳｴｲ ｩ ｾ｡ｯ＠ criada numa
regiao pulmonar afectada, a que se segue o apareci-mento de uma vascularizavao arterial sistemica compensat6ria e eventualmeote o desenvolvimento de
､･ｧ･ｯ･ｲ｡ｾ｡ｯ＠ quistica e fibrose no pulmao sequestrado
( 19). Na sequestras;ao extralobar a etiologia congenita
sempre foi admitida.
Julho/Agosto 1995
A ｳ･ｱｵ･ｳｴｲ｡ｾ｡ｯ＠ intralobar
e
cerca de seis vezes mais comum que a extralobar, surgindo em 75 a 85%dos casos (17,24.25). Localiza-se mais frequentemente
no pulmao esquerdo, preferencialmente junto
a
goteira paravertebral, no segmento posterior do lobo inferior esquerdo, optando pela mesma regiao
anat6-mica quando, com menor frequencia, se localiza
a
direita. Os lobos superiores e medios raramente sao
atingidos ( 16,26.27) .
Podem coexistir em simultaneo as duas formas de
ｳ･ｱｵ･ｳｴｲ｡ｾｯ＠ ( 4). Ate 1992 apenas tinham sido descritos
sete casos de coexistencia de ｳ･ｱｵ･ｳｴｲ｡ｾｯ＠ intra e
extralobar, homolateralmente ou bilateralmente, mas apenas na variedade intralobar simultaneamente. Foi recentemente publicado pela primeira vez urn caso de ｳ･ｱｵ･ｳｴｲ｡ｾ｡ｯ＠ pulmonar bilateral com duas
varie-dades (21).
Cerca de 15% dos casos de ｳ･ｱｵ･ｳｴｲ｡ｾ｡ｯ＠
pulmo-nar intralobar podem permanecer assintomaticos
(3, 16,27) sendo detectados por mero achado
radiol6-gico, conforme tivemos oportunidade de verificar no
caso clinico n.0
I.
A sequestras;ao extralobar geralmente manifesta-se rnais precocemente, por vezes oo decorrer dos primei-ros meses de vida, como infecyoes respirat6rias
podendo cursar com dispneia e cianose (3, 10,28). Os
doentes podem contudo perrnanecer assintomaticos
ate
a
adolescencia altura em que pode surgir urnquadro de infecs;oes respirat6rias de ｲ･ｰ･ｴｩｾ｡ｯ Ｌ＠
cur-sando com epis6dios febris recorrentes, tosse cr6nica com expectoravao purulenta, traduzindo-se radiologi-camente por infiltrados intersticiais persistentes ou
recidivantes, sempre na mesrna regiao anat6mica (29).
0 aparecimento de hemoptises tambem nao
e
raropodendo ser a forma de apresentas;iio clinica da
sequestraviio (4).
A telerradiografia do t6rax e sensivel mas pouco especifica para o diagn6stico de sequestrayao pulmo-nar, conforme se verificou nos casos clinicos apresen-tados.
As ｡ｬｴ･ ｲ ｡ｾｯ･ｳ＠ radiograticas dependem da area de pulmao sequestrado, da existencia ou nao de infecyao e da comunicas;ao com o pulmao normal. Se nao
REVI!:iTA PORTUGUESA DE PNEUMOLOGIA
existe comunicaQiio entre a ｳ･ｱｵ･ｳｴｲ｡ｾ｡ｯ＠ eo pulmao adjacente, esta traduz-se radiologicamente como uma (mica opacidade homogenea, de limites bern definidos (n6dulo ou massa), situada no segmento posterior do lobo inferior, mais frequentemente esquerdo, no caso de ｳ･ｱｵ･ｳｴｲ｡ｾｯ＠ intralobar, ou com localiza<;:ao mais varia vel em bora habitualmente junto ao diafragma na ｳ･ｱｵ･ｳｴ ｲ｡ｾ｡ｯ＠ extralobar (30). Quando a area seques-trada comunica com a arvore br6nquica, o aspccto radiol6gico mais caracteristico
e
de uma ｦｯｲｭ｡ｾ｡ｯ＠quistica, com paredes regulares. com nivel hidro-aereo, no interior de uma ｣ｯｮ､･ｮｳ｡ｾ｡ｯ＠ pneum6nica parenquimatosa, podendo ainda apresentar-se sob a forma de multiplos quistos (27,31).
Podemos afirmar que nesta ｳｩ ｴｵ｡ ｾ｡ｯ＠ clinica a telerradiografia do t6rax apresenta-se geralmente anormal. No entanto a inespecificidade das altera<;:oes leva na maioria das vezes a que o diagn6stico apcnas seja suspeitado numa fase posterior da investiga<;:ao, tal como nos casos clinicos apresentados, ou mesmo apenas durante a ｩｮｬ･ｲｶ･ｮｾ｡ｯ＠ cirurgica. Importa pois nao esquecer que a cxisrencia duma altera<;:ao no segmento postero-basal do lobo inferior, sobretudo esquerdo, num doente com bist6ria de ｩｮ ｦ･｣ｾｯ･ｳ＠
pulmonares recorrentes localizadas ou hemoptises, obriga a questionar a presen<;:a de uma sequestra<;:ao pulmonar. Estes aspectos clinicos e radiograficos impoem naturalmentc diagn6stico diferencial com pneumatocelos, pneumonia, bronquiectasias, abcessos pulmonares e tumor.
A ultrasonografia e uma tecnica com algum valor na investiga<;:ao diagn6stica, sobrctudo na crian<;:a
(27). Estao descritas situa<;:oes clinicas em que o
recurso
a
ultrasonografia permitiu visualizar a arteria sistemica da sequestra<;:ao ( 12,32,33), sendo no entanto as suas indica<;:oes limitadas no adulto.A broncografia nao fornece grande ajuda para o diagn6stico, pois na maioria dos casos o contraste nao penetra na area envolvida (27), mostrando-se anormal em 5-20% das sequestra<;:oes (17). Zelefsky e col.
utilizaram esta tecnica na sequencia diagn6stica da
366 Vol. I N°4
sequestra<;:ao pulmonar, tendo veri ficado que o contraste, em alguns casos, preenchia as areas quisti-cas. sugerindo.o falso diagn6stico de bronquiectasias quisticas (34).
A tomografia axial computorizada toracica e de grande importancia para ｯｲｩ･ｮｴ｡ｾ｡ｯ＠ diagn6stica possibilitando por vezes a visualiza<;:ao da arteria an6mala (35.36).
A tecnica ''chave" para o diagn6stico e contudo a aortografia, permitindo evidenciar a vasculariza<;:ao an6mala. a sua origem, topografia e nfunero de arterias, sendo igualmente indispensavel para orienta-<;:iio da tecnica cin1rgica ( 10,17 .37). Num mesmo tempo pode ser efectuada emboliza<;:ao dos vasos arteriais an6malos, atitude que diminuira os riscos hemorragi-cos durante a cirurgia de ressecyao (28).
Nos casos de ｳ･ｱｵ･ｳｴ ｲ｡ｾ｡ｯ Ｌ＠ mesmo assintomatica, e recomendada a excisiio cirurgica o mais precoce-mente possivel, eliminando o risco de potenciais infec<;:oes quase inevitaveis face
a
deficiente drena-gem e podendo acarretar maiores destrui9oes paren-quimatosas obrigando a ｲ･ｳｳ･ｾｯ ･ｳ＠ cintrgicas mais alargadas (39). Nas varias series consultadas na literatura a mortalidade operat6riae
minima e quando ocorre esta relacionada com situa<;:oes de hemorragia fatal, resultante da sec<;:ao inadvertida de vasos an6malos em casos de ｳ･ｱｵ･ｳｴｲ｡ｾｩｩｯ＠ nao suspeitados clinicamente (3.16).As infec90es sao babituaJmente piogenicas, estando contudo descritos outros agentes tais como bacilo de Kock, nocardia e aspergilus {7,20,40). Estas infec<;:oes intra-sequestra podem ser explicadas pela presen<;:a de ventila<;:iio colateral entre os espa<;:os aereos do sequestra e do parenquima pulmonar adjacente ou por via hematogenea, durante a fase de bacteriemia. No caso clinico n. o 1 o exarne histol6gico
mostrou a existencia de granulomas epiteli6ides com necrose central caseosa e celulas de Langhans. Estes aspectos sao sugestivos de infec<;:ao tuberculosa intra-sequestra<;:iio, niio tendo contudo sido isolados bacilos alcool acido resistentes.
SEQUESTRACAO PULMONAR: UM DIAGN6STICO A NAO ESQUECER
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