ANEURISMA MICOTICO CEREBRAL B I L A T E R A L
EM CRIANÇA
R E G I S T R O D E U M C A S O E R E V I S Ã O D A L I T E R A T U R A
L l G I A M . B . COUTINHO * MARIO F . COUTINHO * *
Luiz CARLOS TEIXEIRA ***
CLÁUDIO A . SEIBERT * * * * APIO C . M . A N T U N E S * * * *
Apesar da origem congênita dos aneurismas intracranianos, a ocorrência
dos mesmos na infância é considerada excepcional
1 9>
i 3 2.
3 5, pois as
hemorra-gias espontâneas em crianças são geralmente secundárias à rotura de
angio-mas artério-venosos
3 6. De 2.951 aneurismas intracranianos encontrados no
"Cooperative Study"
2 0, apenas 41 se romperam antes das duas primeiras
décadas da vida (1,4%). Apesar da- baixa freqüência de aneurismas na
in-fância, tem se acumulado na literatura, nos últimos anos, numerosas
publi-cações a respeito
2>
3.
9.
1 0.
u,
1 3,
1 4,
1 6,
1 9.
2 2.
3 2,
3 3,
3 6,
4 0,
4 2,
4 7,
4 8, confirmando a
predição de L a i t i n e n
1 8de que a percentagem de 1.3% por ele encontrada
para aneurismas nos primeiros anos de vida tenderia a aumentar com o
incremento das investigações angiográficas em crianças com hemorragia
subaracnóide.
Os aneurismas intracranianos são geralmente de origem congênita
n,
porém outras causas devem ser consideradas na sua gênese, como
trauma-tismos
3 8e infecções. Estas últimas dão origem aos chamados aneurismas
micóticos, termo primeiramente utilizado por Osler, em 1885, para denominar
aneurismas produzidos por processos inflamatórios da parede arterial, em
associação com embolismo.
As inflamações da parede arterial dos vasos intracranianos com ulterior
dilatação ocorrem, em geral, por septicemias causadas por endocardites
bac-terianas subagudas
4.
5>
1 5>
3 1«
3 4.
3 7>
4 1, podendo, entretanto, serem secundárias
a septicemias de outras origens
4 6, a meningites
1 2>
4 4>
4 5ou a tromboflebite
de seios venosos intracranianos
1 0.
4 4.
* A u x i l i a r de Ensino no D e p a r t a m e n t o de P a t o l o g i a da F u n d a ç ã o F a c u l d a d e C a -tólica de Medicina de Porto A l e g r e ; ** Professor de N e u r o c i r u r g i a da F u n d a ç ã o F a c u l d a d e Católica de Medicina de Porto A l e g r e e Professor de N e u r o l o g i a d a F a -culdade de Medicina da Universidade F e d e r a l de Pelotas; *** N e u r o c i r u r g i ã o do Hospital d a Criança Santo Antonio de P o r t o A l e g r e ; **** Residentes do Serviço de N e u r o l o g i a e N e u r o c i r u r g i a do Prof. M á r i o Coutinho.
A freqüência dos aneurismas micóticos varia de 2 , 6
3 7a 4,5%
7nas séries
clínicas e é de 6,2% na série patológica de McDonald e K o r b
2 3: de 44
pacientes com aneurismas intracranianos, com menos de 17 anos, 34% eram
de origem micótica. De 22 crianças com aneurismas intracranianos
estu-dados por Thompson e c o l .4 7
, 9% eram secundários a processos
inflama-tórios.
O B S E R V A Ç Ã O
A . R . D . S . , sexo masculino, branco, 6 anos de idade, hospitalizado em agosto de 1974, no Hospital d a C r i a n ç a Santo Antonio, com história de "gripe" h á mais de 10 dias, e de diagnóstico prévio de meningite p u r u l e n t a r e a l i z a d o q u a n d o internado em outro hospital do interior. O e x a m e do líquido c e f a l o r r a q u e a n o , n a q u e l a ocasião, mostrou pleocitose de 7 2 0 / m m3 com predomínio de polimorfonucleares, 81 mg% de
proteínas, 42 m g % de glicose, 789 mg% de cloretos e ausência de germens. Exame
clinico — C r i a n ç a em coma superficial, taquipnêica, com t i r a g e m intercostal,
hipo-tensão arterial, hipertermia e lesões vesiculosas nas extremidades. Exame
neuroló-gico — H i p o t o n i a g e n e r a l i z a d a , reação em f l e x ã o nos q u a t r o membros q u a n d o
esti-m u l a d o , rigidez de nuca, p u p i l a s isocóricas e esti-mióticas, reflexo c u t â n e o - p l a n t a r eesti-m f l e x ã o bilateralmente. A p u n ç ã o l o m b a r forneceu líquido c e f a l o r r a q u e a n o h e m o r r á -gico e a h e m o c u l t u r a , r e a l i z a d a n a m e s m a ocasião, foi n e g a t i v a . A p e s a r d a anti-bioticoterapia intensiva o q u a d r o neurológico piorou. N o v a punção l o m b a r forneceu liquido c e f a l o r r a q u e a n o hemorrágico, com pressão de 600 m m de á g u a . O e x a m e bacteriológico das lesões cutâneas bolhosas mostrou Stafilococcus aureus. Foi insta-lado t r a t a m e n t o antiedema cerebral e r e a l i z a d a pneumencefalografia que demonstrou processo e x p a n s i v o frontotemporal esquerdo. Angiografia carotídea esquerda: a n e u -r i s m a d a a -r t é -r i a f-rontal ascendente, -r a m o d a a -r t é -r i a c e -r e b -r a l média, com h e m a t o m a circundante ( F i g . 1, A e B ) . Angiografia carotídea direita: a n e u r i s m a n a a r t é r i a temporal posterior, com acentuado espasmo de carótida interna ao nível do sifão ( F i g . 1, C e D ) . Foi feita craniotomia f r o n t o - t e m p o r a l esquerda, tendo sido a s p i r a d o volumoso h e m a t o m a p a r a - c a p s u l a r , com i n u n d a ç ã o ventricular. O a n e u r i s m a foi v i s u a l i z a d o e clipado. A a n g i o g r a f i a de controle mostrou b o a circulação no hemis-fério c e r e b r a l esquerdo e a n e u r i s m a p a r c i a l m e n t e opacificado. O paciente apresen-t a v a - s e em coma mais superficializado, com pupilas isocóricas; r e a ç ã o em f l e x ã o dos q u a t r o m e m b r o s aos estímulos dolorsos; tensão arterial de 160 x 110 m m de H g ; t e m p e r a t u r a de 38°C. À p u n ç ã o l o m b a r , o líquido c e f a l o r r a q u e a n o mostrouse x a n tohemorrágico, com pressão de 420 m m de á g u a . N o dia que se seguiu à a n g i o -g r a f i a de controle, o paciente teve crise hipertensiva (210 x 160 m m de H -g ) , hiper-termia, respiração estertorosa, taquipnéia, vindo a falecer.
Autópsia parcial — O e x a m e do crânio mostrou d u r a - m a t e r com á r e a s u t u r a d a
em U , na r e g i ã o frontal esquerda. O cérebro pesou 1.220 g e a p r e s e n t a v a h e m o r -r a g i a suba-racnóide, o c u p a n d o p-rincipalmente as ciste-rnas m a g n a , p-ré-pontina e pré-quiasmática. N a r e g i ã o frontal esquerda observa-se á r e a de atrito cirúrgico. H á assimetria cerebral, com a u m e n t o de v o l u m e mais acentuado à direita. Os cortes vértico-frontais d e m o n s t r a r a m á r e a i r r e g u l a r de aspecto h e m o r r á g i c o n a r e g i ã o fronto-temporal esquerda, que se a b r e no ventrículo l a t e r a l do mesmo lado ( F i g . 2 A ) , n a a l t u r a de u m corte que passa pelo q u i a s m a óptico. À direita, h e m o r r a g i a p a r a - c a p s u l a r , constituída por coágulos recentes n a porção mais volumosa, com á r e a mais periférica de h e m o r r a g i a mais a n t i g a . N o interior dessa á r e a h e m o r r á g i c a , observa-se m a s s a a r r e d o n d a d a , de consistência firme, que a f l o r a à superfície do lobo d a insula, não se conseguindo, entretanto, l i b e r a r a cisterna de Silvius, devido às aderências firmes. Distribuídos difusamente no p a r ê n q u i m a cerebral, f o r a m encontra-dos pequenos focos a m a r e l o s , páliencontra-dos, amoleciencontra-dos, medindo o maior cerca de 0,5 cm de diâmetro. O e x a m e histopatológico dessas lesões evidenciou tratar-se de mi-cro-abscessos ( F i g . 2 D ) . O e x a m e microscópico d a á r e a central d a h e m o r r a g i a m o s t r a r a vasos com paredes destruídas por intenso processo inflamatório s u p u r a t i v o
C O M E N T Á R I O S
Embora se encontrem registrados na literatura, casos de processos
in-flamatórios das artérias cerebrais causados por fungos, determinando
8-
2 9>
4 9ou n ã o
2 4a formação de aneurismas, o termo aneurisma micótico não se
restringe a processos da parede arterial daquela etiologia, mas abrange toda
dilatação de artéria, secundária a qualquer processo inflamatório, apesar de
essa terminologia ter sido utilizada por Osler para designar aneurisma em
associação com endocardite bacteriana.
Para Ritchie e H a y n e s
3 6o fator infeccioso, como causa de aneurisma
cerebral com hemorragia, teria adquirido papel insignificante após a era da
quimioterapia bacteriostática, mas para outros
1 2>
3 1, o tratamento inadequado
determinaria uma infecção "indolente", com maior chance de formação de
aneurisma, pois geralmente o micro-organismo responsável pela formação de
aneurisma micótico apresenta virulência baixa ou atenuada. Os estudos
com-paratvios de Jones e c o l .
1 5entre as endocardites antes e após o advento
da quimioterapia demonstram que não houve modificação no tipo, freqüência
e severidade das complicações neurológicas.
Os aneurismas micóticos podem ser divididos em quatro classes, de acordo
com M c C a l l u m
2 1: 1) aqueles devidos à extensão da infecção a partir de
embolo localizado na luz arterial; 2) aneurismas de implantação, nos quais
as bactérias são implantadas a partir de fragmentos de uma valva infectada;
3) aqueles de origem obscura devidos à localização acidental da bactéria
na íntima ou resultantes de embolismo de vasa-vasorum; 4) aneurismas a
partir de erosão externa da parede do vaso, devido à extensão de um foco
externo.
Entretanto, nem todos os casos de angeíte infecciosa se complicam de
aneurisma, pois pode haver fibrose e até trombose do vaso sem dilatação
arterial
1 2. Também pode ocorrer a rotura de um vaso, com conseqüente
hemorragia subaracnóide, devido à destruição infecciosa aguda da parede,
sem a formação de aneurisma
2 4.
2 5-
2 7.
4 3.
Sendo a septicemia uma das condições básicas para a formação de um
aneurisma micótico
4e sabendo-se que 90% das septicemias são causadas por
endocardite bacteriana, conclui-se que a dilatação inflamatória da parede
arterial ocorre mais comumente em associação com endocardite
1 5,
2 5>
: 2 8.
3 4>
3 7>
4 1>
4 3. Jones e col.
1 5, estudando 385 pacientes com endocardite bacteriana,
encontraram em 29% dos casos envolvimento do sistema nervoso, dos quais
60% apresentavam sintomas neurológicos como queixa principal. Dos 110
pacientes com envolvimento neurológico, 50% apresentavam lesão
cerebrovas-cular, 11 com hemorragia subaracnóide (3 aneurismas) e 44 com lesão
isquê-mica encefálica. A percentagem de aneurismas intracranianos como
com-plicações neurológicas varia de 2%
5a 4,6%
3 7. Para Roach e col.
3 7, o
diag-nóstico de aneurisma intracraniano de origem micótica deve ser suspeitado
em pacientes com hemorragia cerebral espontânea que apresentem sinais
ób-vios de infecção, sopros cardíacos, esplenomegalia, petéquias, hematuria,
hi-pertermia, velocidade de sedimentação elevada, ou a presença de aneurisma
em localização pouco usual ou aneurismas múltiplos. Stengel e W o r f e r t h
4 3,
em 1923, compilaram 217 casos de aneurismas micóticos, dos quais 187
pa-cientes apresentaram sintomatologia de endocardite bacteriana, tendo sido
os demais casos considerados como complicação de bacteremia secundária
a infecções piogênicas crônicas. Os vasos intracranianos foram acometidos
em 42 casos, colocando-se em 4.° lugar de acometimento após a aorta, vasos
abdominais e vasos das extremidades. Shnider e Cotsonas
4 1estudaram 59
casos de aneurismas micóticos na literatura inglesa após 1923, aos quais
acrescentaram 3 casos próprios. Desses, apenas 17 apresentavam sintomas
intracranianos, 14 dos quais com sinais de hemorragia subaracnóide. Em 36
casos de aneurismas intracranianos estudados por Mitchell e A n g r i s t
2 6, 11
eram de origem micótica, sendo 7 secundários a endocardite bacteriana, 3
causados por Stafilococcus aureus e apenas um secundário a meningite por
influenza.
O fator inicial da formação do aneurisma é uma angeíte inflamatória
que progride lentamente ao longo da parede arterial
1 2, sendo provável que
haja primeiramente um comprometimento da lâmina elástica interna para
que, então, se forme o aneurisma. Quando a angeíte inflamatória se origina
a partir da luz vascular, o processo infeccioso poderá afetar a lâmina elástica
interna mais precocemente, o que explicaria a maior freqüência de dilatação
arterial em casos de embolismo do que em casos de infecção extrínseca
à parede do vaso
1 2.
3 7.
4 6. O aneurisma por processo inflamatório
artéria não é permeável às bactérias e a lâmina elástica interna poderá
ficar significantemente danificada antes que a infecção se propague às
me-ninges externas ao vaso
1 2. Nos casos de meningite, há condições para que
ocorra inflamação da parede arterial, pois os vasos intracranianos se localizam
no espaço subaracnóideo
4 1, mas a lentidão de destruição da parede do vaso,
especialmente da lâmina elástica interna, explicaria a raridade de aneurisma
secundário a m e n i n g i t e
4.
1 2.
2 6.
4 4,
4 5>
4 9, pois a meningite poderá determinar
a morte do paciente ou curar antes que se dê a dilatação da parede
arte-rial
1 2. Por isso, em casos de infecção com germens de baixa virulência
ou com virulência atenuada pela terapia, pode haver a lesão da parede, com
formação de aneurisma. N o caso por nós estudado, apesar de a autópsia
ter sido parcial, a ausência de sinais de comprometimento cardíaco, e a
sin-tomatologia inicial de uma meningite, nos levou à hipótese de que os
aneu-rismas tenham se originado a partir de um processo inflamatório extrínseco,
no caso uma meningite.
A natureza infecciosa secundária explica a multiplicidade dos
aneuris-mas
1 2>
2 8.
3 1.
3 7, embora a presença de mais de um aneurisma em criança
seja rara, variando de 3 a 5%, contrastando com a freqüência de 10 a 20%
de casos múltiplos em adultos
3-
4 2. De 58 pacientes com aneurismas
intra-cranianos rotos, nas duas primeiras décadas da vida, estudados por Patel
e col.
3 2, apenas 3 casos apresentavam aneurismas múltiplos. Mitchell e
An-grist
2 6encontraram 3 casos de multiplicidade em seus 11 casos de aneurismas
micóticos.
O sítio mais freqüente de localização intracraniana dos aneurismas
mi-cóticos é a artéria cerebral média e seus ramos
6>
7>
2 5.
3 4>
37>
4 3, sendo raro
o envolvimento da artéria comunicante anterior e da artéria carótida
in-terna, que são locais comuns de localização dos aneurismas congênitos.
Stengel e W o l f e r t h
4 3encontraram 14 casos de aneurismas micóticos
locali-zados na artéria cerebral média, no total de 42 casos de localização
intra-craniana, muitos dos quais eram múltiplos, perfazendo um total de 23
aneu-rismas.
Característica dos aneurismas micóticos é a sua distribuição mais
peri-férica
4.
6.
2 5>
3 1>
3 7.
4 2que a dos aneurismas congênitos, que geralmente se
lo-calizam nos vasos do polígono de Willis. Este fato pode ser considerado
como de grande importância no diagnóstico radiológico de aneurismas de
origem inflamatória. N o presente caso, os aneurismas se localizavam em
ramos mais periféricos da artéria cerebral média, fato que permitiu o
diag-nóstico de sua provável origem micótica, pois a localização não era a habitual
dos aneurismas congênitos, estando associado, no lado esquerdo, com
hema-toma intracerebral.
O diagnóstico de aneurisma intracraniano roto é feito pelo quadro
clí-nico de hemorragia subaracnóide e/ou hematoma intracerebral, sendo estes
últimos mais freqüentes em casos de aneurismas micóticos, devido à sua
localização mais periférica
2 8. A angiografia carotídea é de grande valor
nesses casos
5>
1 7>
2 5>
3 0.
3 7.
5 0, pois demonstra a sua exata localização, podendo
indicar, no caso de aneurismas múltiplos, o aneurisma que sangrou,
mos-trando eventuais hematomas associados, a presença de espamos e o tamanho
do aneurisma, sendo aquele que sangrou, geralmente, de maior v o l u m e
4 2.
No caso aqui relatado, os sinais de hematoma à esquerda determinaram
a intervenção cirúrgica para evacuação do hematoma e clipagem do
aneu-risma que também apresentava maior volume que o do lado direito, embora
este último apresentasse espasmo de carótida interna, como provável sinal
de sangramento.
A literatura registra alguns casos comprovados angiograficamente em que
houve involução do aneurisma apenas com tratamento c l í n i c o
1 0.
2 5.
4 1, sendo,
portanto, discutida a indicação cirúrgica em caso de aneurisma micótico,
em-bora diversos casos tenham sido operados com sucesso
1 7-
3 7, pois estando as
paredes vasculares friáveis devido ao processo inflamatório, a colocação de
um clip poderia determinar a rotura do vaso. Shucart e W o l p e r t
4 2acon-selhagem a clipagem em todos os casos de aneurisma em criança, pois estas
permanecem por um período maior que o adulto em risco de rotura do
aneu-risma. Quando localizados perifericamente, em vasos de pequeno calibre, os
aneurismas micóticos podem ser excisados, pois a área de infarto é
insignifi-cante, mas quando localizados em ramos mais importantes, a cirurgia deverá
ser retardada para depois da antibioticoterapia, para que haja destruição dos
germens e fibrose da parede do aneurisma e vasos adjacentes, podendo, então,
ser colocado um clip com maior segurança
3 7. Entretanto, se for observado
crescimento do aneurisma
6.
2 5.
2 7ou hematoma associado, a cirurgia deverá
ser realizada imediatamente. Tal aconteceu no nosso caso, pois a presença
de hematoma intracerebral determinou a realização da cirurgia, durante a
qual se observou que o sangue havia invadido o ventrículo lateral do lado
correspondente.
O diagnóstico de aneurisma micótico, no presente caso, apesar da
hemo-cultura ter sido negativa, foi baseado nas características clínico-radiológicas
do caso, tendo sido comprovado pelo exame histopatológico da parede do
aneurisma que apresentava destruição inflamatória de todas as capas
arte-riais, inclusive da lâmina elástica interna, com comprometimento secundário
do parênquima nervoso e formação de micro-abscessos.
O presente caso nos leva às seguintes conclusões: 1) todos os casos de
hemorragia subaracnóide em crianças devem ser submetidos a exames
neu-rorradiológicos cuidadosos; 2) deve-se pensar em rotura de aneurisma
mi-cótico quando a dilatação arterial estiver localizada em sede não habitual
dos aneurismas congênitos e quando houver hematoma associado ou sinais
de infecção; 3) em casos de meningite, ter em mente a possibilidade de
ar-terite e ulterior dilatação arterial, embora seja de ocorrência rara; 4) na
suspeita de aneurisma de origem inflamatória, instituir a terapêutica
anti-biótica o mais precocemente possível e somente tratar cirurgicamente quando
existirem hematomas associados e/ou crescimento do saco aneurismático,
observado pela angiografia carotídea.
R E S U M O
Os autores relatam caso de paciente masculino, de 6 anos de idade,
hospitalizado com diagnóstico de meningite purulenta. A pneumencefalogra¬
fia mostrou processo expansivo fronto-temporal esquerdo. A arteriografia
carotídea bilateral demonstrou presença de aneurisma da artéria frontal
as-cendente, com hematoma circundante, à esquerda e, aneurisma da artéria
temporal posterior, à direita. Cirurgia para evacuação do hematoma e
cli-pagem do aneurisma foi realizada. O paciente piorou no pós-operatório e
faleceu. A autópsia demonstrou a presença de hemorragia subaracnóide,
he-matoma fronto-temporal esquerdo e para-capsular direito. No interior do
hematoma, à direita, evidencia-se massa arredondada, cujo exame histopato¬
lógico demonstrou tratar-se de paredes arteriais dilatadas, com intenso
pro-cesso inflamatório supurativo.
Os autores tecem considerações a respeito da freqüência de aneurismas
micóticos na infância, a multiplicidade dos mesmos, a sua etiopatogenia,
a localização dos mesmos na árvore arterial intracraniana, do valor
diagnós-tico da angiografia carotídea e da indicação cirúrgica.
S U M M A R Y
Bilateral cerebral mycotic aneurysm in a child: case report
and review of the literature
The case of a 6 year-old boy, who was hospitalized with the diagnosis
of purulent meningitis is reported. The CSF examination disclosed pleocy¬
tosis and the antibioticotherapy was instituded. The bilateral carotid
angio-graphy demonstrated an arterial aneurysm of the frontal ascendent artery
with hematoma in the left side, and another in the posterior temporal
artery, in the right side. The patient was operated on because of the
he-matoma, in the left side. The condition of the patient in the post-operatory
period deteriorated and the death ocurred. The post-mortem examination
disclosed a sub-arachnoidal hemorrhage, fronto-temporal hematoma in the
left side and a para-capsular hematoma in the right side. The histological
examination of the central part of the hematoma revealed a dilated arterial
walls with a supurative inflammatory process.
The authors took in consideration the frequency of mycotic aneurysms
in children, especially the multiplicity of them, the etiopathogeny and their
localization in the intracranial arterial tree.
R E F E R E N C I A S
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