BrazJOtorhinolaryngol.2017;83(4):490---493
www.bjorl.org
Brazilian
Journal
of
OTORHINOLARYNGOLOGY
RELATO
DE
CASO
Maxillary
sinus
hemangioma:
usefulness
of
embolization
according
to
classification
夽
Hemangioma
de
seio
maxilar:
utilidade
da
embolizac
¸ão
de
acordo
com
a
classificac
¸ão
Hisashi
Hasegawa
a,
Hiroumi
Matsuzaki
a,∗,
Tohru
Furusaka
a,
Takeshi
Oshima
a,
Shinobu
Masuda
b,
Toshiyuki
Unno
ce
Osamu
Abe
caNihonUniversitySchoolofMedicine,DeparmentofOtorhinolaryngology,HeadandNeckSurgery,Tóquio,Japão bNihonUniversitySchoolofMedicine,DepartmentofPathology,Tóquio,Japão
cNihonUniversitySchoolofMedicine,DepartmentofRadiology,Tóquio,Japão
Recebidoem19dejunhode2015;aceitoem12desetembrode2015 DisponívelnaInternetem31demarçode2017
Introduc
¸ão
Os hemangiomas da cavidade do nariz e dos seios para-nasais são raros,1 especialmente os de seio maxilar.2 A
diferenciac¸ão entre hemangiomas e tumores malignos é importante,porqueambospodemestaracompanhadospor destruic¸ãoóssea.Quantoaohemangiomagigante,eletem umrico suprimentosanguíneo e seu tratamento cirúrgico requeratenc¸ãoespecialdevidoaoaltoriscodehemorragia macic¸aeobstruc¸ãodavisãodocampocirúrgico.Emboraos hemangiomasdeseiomaxilarsejamesporadicamente rela-tados,poucosdescreveramcasosdessetipo,diagnosticados deacordocomaclassificac¸ãode1996daSociedade Inter-nacional para o Estudo de Anomalias Vasculares (ISSVA) e tratadoscomembolizac¸ão.
DOIserefereaoartigo:
http://dx.doi.org/10.1016/j.bjorl.2015.09.002
夽 Comocitaresteartigo:HasegawaH,MatsuzakiH,FurusakaT,
OshimaT, MasudaS,Unno T,et al.Maxillary sinushemangioma:
usefulnessofembolizationaccordingtoclassification.BrazJ
Otorhi-nolaryngol.2017;83:490---3.
∗Autorparacorrespondência.
E-mail:matuzaki.hiroumi@nihon-u.ac.jp(H.Matsuzaki).
A revisão por pares é da responsabilidade da Associac¸ão
BrasileiradeOtorrinolaringologiaeCirurgiaCérvico-Facial.
Relatamos aqui três casos de hemangioma macic¸o de seiosnasaisressecadosapósaembolizac¸ãoarterial.
Relato
de
caso
Umavisãogeraldostrêscasoséapresentadanatabela1.
Caso1
Paciente do sexo masculino, 43 anos, apresentou-se com hemorragiapelanarinadireitaeobstruc¸ãonasal recorren-tesporseismeses.Edemadamucosafoiobservadodesde o seio maxilar ao septo nasal, nos meatos nasais inferior e médio direitos. Atomografia computadorizada (TC) dos seios revelou umaimagem dedensidade de tecido mole, realc¸adoporcontrasteemumpadrãodispersoeque aumen-tavagradualmente(fig.1).Nãofoiobservadacalcificac¸ão. O exame de ressonância magnética (RM) com contraste à base de gadolínio revelou que o interior da imagem estavaacentuadamenterealc¸adopelocontraste,sugeriaum tumor vascular.Arteriografia da esfenopalatinamostrou a colorac¸ão do tumor com umacolec¸ão de artérias finase sinuosasqueseestendiamapartirdaartériaalveolar supe-riorposterioreartériapalatinadescendente.Otumor,que foirealc¸adoporcontrasteduranteafasearterial,erauma lesão vascularde fluxolento daqualo meiodecontraste
2530-0539/©2015Associac¸˜aoBrasileiradeOtorrinolaringologiaeCirurgiaC´ervico-Facial.PublicadoporElsevierEditoraLtda.Este ´eum
Maxillarysinushemangioma:usefulnessofembolizationaccordingtoclassification 491
Tabela1 Umavisãogeraldostrêscasos
Caso 1 2 3
Idadegênero 41homens 43mulheres 74homens
Biópsiapré-operatória Hematoma Polipoidenecrótica Mucosanasal
Origem Paredelateral Paredesuperior Desconhecido
Artéria Alveolarsuperiorposterior
Palatinadescendente
Infraorbitaldorsalnasal EsfenopalatinaTemporal profunda
Agentesdeembolizac¸ão Micromolaseesponjadegelatina
Técnica Endoscopiaeoperac¸ãodeWatsuji-Denker
Classificac¸ãoISSVA Malformac¸ãovenosadefluxolento
Sangramento(g) 60 30 100
Diagnóstico Hemangiomasinusoidal Hemangiomacavernoso Hemangiomacavernoso
Figura 1 TC comcontraste do Caso 1. Imagemaxial (A) ecoronal (B). Uma forte propagac¸ão eo efeito do contrasteque gradualmenteaumentasãoobservadosduranteafasearterial.
foiparcialmenteextraídonafasetardiaefoidiagnosticado como malformac¸ão venosa, deacordocom a classificac¸ão daISSVA. Ambas as artériasforamembolizadas. Três dias depois,opacientefoisubmetidoacirurgiacombinadacom procedimentoendoscópicoeoperac¸ãodeWatsuji-Denker.A perdadesanguenointraoperatóriofoide30mL.Oexame histopatológicoreveloutratar-sedeumhemangioma sinu-soidal,umavariantedohemangiomacavernoso(fig.2A).Em
24mesesdeacompanhamento,feitoacadatrêsmeses,no entanto,aindanãodetectamosrecorrência.
Caso2
Paciente do sexo feminino, 41 anos, apresentou-se com hemorragia nasal esquerda e obstruc¸ão nasal recorrentes por ummês. A mucosa do meato nasal comum esquerdo
492 HasegawaHetal.
Figura3 RMcomcontrasteàbasedegadolíniodoCaso2.Imagemaxial(A)ecoronal(B).Suspeitou-sedeumtumorvascular heterogeneamenterealc¸ado.
dapaciente encontrava-setoda edemaciada.TC dosseios revelouumamassa dedensidadenotecidomoleque ocu-pavaoseiomaxilaresquerdo,seioetmoidal,seiofrontale cavidadenasal,comumdefeitoósseonaparedemedialdo seiomaxilar esquerdo. Além disso, a TCmostrou imagem comdensidadeemtecidomole,inclusiveretenc¸ãode san-guequeenchiaoseiomaxilaresquerdo.Aparedemedialdo seiomaxilarencontrava-se parcialmentedestruídae cada vezmaisrealc¸adapelocontraste.Suspeitamostratar-sede um tumor vascular heterogêneo de 30mm, baseados no realcecom gadolíniona RM (fig. 3).A arteriografia facial mostrouimagemtumoralapartirdaartériainfraorbitalna parede superior do seio maxilar esquerdo e a artéria foi embolizada.Além disso,aartérianasaldorsaltambémfoi embolizada.Otumoreraumalesãovasculardefluxolento e foidiagnosticado como malformac¸ão venosa, deacordo com a classificac¸ão da ISSVA. Quatro dias depois, a paci-entefoisubmetidaàcirurgiacombinadacomprocedimento endoscópico e operac¸ão de Watsuji-Denker e a lesão foi completamente ressecada. A perda de sangue no intrao-peratório foi de 30mL. O diagnóstico histopatológico no pós-operatóriofoiodehemangiomacavernoso.Em18meses deacompanhamento,feitoacadatrêsmeses,noentanto, aindanãodetectamosrecorrência.
Caso3
Paciente do sexo masculino, 74 anos, apresentou-se com hemorragianasaldireitaeobstruc¸ãonasal.Doisanosantes, tinha apresentado sangramento nasal direito, que durou algumashoras.Síndromemielodisplásicafoidiagnosticada. Umpólipo edematosoque ocupava o meatonasal comum direito foi observado. TC dos seios mostrou uma imagem com densidadede tecido mole que ocupava o seio maxi-lar direito, seio etmoidal e seio frontal à cavidadenasal esquerda,comdestruic¸ãoósseadaparedemedialdoseio maxilardireito.TCcomcontrastemostrouumalesão tumo-rallobulada,gradualmenterealc¸adapelocontrastedesdeo seiomaxilaratéomeato nasalcomum, bemcomo desen-volvimentomicrovascular no tumor. RM com contrastede gadolíniomostrouumalesãoheterogênearealc¸ada, levan-toua suspeita de umtumor vascular.A biópsia dotecido mostrou apenas mucosa nasal. Arteriografia da carótida
externa mostrou imagem tumoral em toda a região do seio maxilar direito. Arteriografia esfenopalatina mostrou que a artéria infraorbital,a artéria palatina descendente e uma série de pequenos ramos nasais posteriores medi-ais/lateraisestavamenvolvidoscomonutrientes.Otronco principal da artéria esfenopalatina e os ramos da artéria temporalprofundaforamembolizados(fig.4).Otumorera umalesãovasculardefluxolentoefoidiagnosticadocomo malformac¸ãovenosa,deacordocomaclassificac¸ãodaISSVA. Quatro dias depois, o paciente foi submetido a cirurgia combinada com procedimentoendoscópicoe operac¸ão de Watsuji-Denker ea lesão foicompletamenteressecada. A perdadesanguenointraoperatóriofoide100mL.O diagnós-tico histopatológicono pós-operatóriofoi de hemangioma cavernoso(fig.2B).Em18mesesdeacompanhamento,feito acadatrêsmeses,noentanto,aindanãodetectamos recor-rência.
Discussão
Emumrelatode281casosdehemangioma,55%ocorreram nafaceenacabec¸a(extracraniano)e5%nopescoc¸o;3essas
lesõesraramenteocorremnonarizounosseiosparanasais.1
Dosqueocorremnonarizenosseiosdaface,cercade80% ocorrem nosepto nasal, na área de Kiesselbach em par-ticular, e 15% na parede lateral da cavidadedo nariz. O hemangioma que ocorre nointerior dacavidadesinusal é aindamaisraro.Ohemangiomacavernosoocorrecommuito menosfrequênciadoqueohemangiomacapilar,geralmente sedesenvolvenoossoconchaleraramentenotecidoósseo daparededoseiomaxilar.4
O hemangioma sinusoidal,5,6 diagnosticado por exame
histopatológiconoCaso1,éumtipohistológicomuitoraro (fig. 4) e relativamente desconhecido entre os patologis-tas. Comoapenas algunscasos de hemangioma sinusoidal foram relatados desde a descric¸ão inicial por Calonje e Fletcherem1991,umreconhecimentoclarodas caracterís-ticasclínico-patológicasdessetipodehemangiomapoderá evitarconfusõesdiagnósticas.Oacompanhamentodo paci-ente nãorevelou qualquer tendênciaderecorrência local oudemetástase.5Noentanto,Ciureaetal.relataramtrês
cirurgias por recorrência.7 Em nossoscasos, a TCno
Maxillarysinushemangioma:usefulnessofembolizationaccordingtoclassification 493
Figura4 ArteriografiadacarótidaexternadoCaso3.Vistafrontal(A)eperfil(B)mostraacolorac¸ãodotumornaárea corres-pondenteatodooseiomaxilardireito.Artériaesfenopalatina(seta).
hemangioma sinusoidal e à possibilidadede outras lesões neoplásicas vasculares também poderem estar presentes, um altorisco de recorrência e lesões metastáticas locais nesses casoscomachados semelhantesna TCe RM,como hemanioperiocitoma e hemangiossarcoma, não pode ser afastado.
Ohemangiomaécomumentediagnosticado radiologica-mente, deacordo coma classificac¸ão adotadana reunião da ISSVA de 1996. São divididos em tumores vasculares e malformac¸ões vasculares.8 As malformac¸ões vasculares,
convencionalmenteclassificadascomohemangiomas caver-nosos,nãoregridemespontaneamenteeporvezesrequerem tratamento quandoaumentamgradualmente detamanho. Essasmalformac¸õespodemaindasersubdivididasemlesões de fluxo lento e rápido; as lesõesde fluxo rápido podem sertratadascomembolizac¸ãosemipermanenteeconfiável, comocomusodemicromolas.Saberavelocidadedofluxo ajudaadeterminarométododeembolizac¸ãoeéuma refe-rênciaútilparaotratamentointravascular.
Consideramos que o nosso método cirúrgico foi efi-caz com base em dois critérios: a taxa de hemorragia baixanoperíodoperioperatórioeosucessodomanejono períodopós-operatório.Conseguimoslimitarosangramento nointraoperatórioa60mL,30mLe100mLparaoscasos1, 2e3,respectivamente.Alémdisso,osangramentono pós--operatório foisuficientementecontrolado pelacolocac¸ão detampões degaze. Em umrelato anterior,umpaciente que nãofoisubmetidoa embolizac¸ãoarterial precisoude doisatendimentosdeemergêncianoquartoemdecorrência de sangramento nopós-operatório.9 Outro estudo relatou
queumhemangiomamacic¸odeseioparanasalpodeser res-secado endoscopicamente, embora com esforc¸o,inclusive embolizac¸ão arterial nopré-operatório e umalargamento do acesso cirúrgico ao tumor, através de um orifício de controle na fossa canina.10 Para os nossos três pacientes,
ao contrário, escolhemos a combinac¸ão de um procedi-mento endoscópico e a operac¸ão de Watsuji-Denker com embolizac¸ão arterial no pré-operatório, o que facilitou a nossainvestigac¸ãoeoscuidadosdalesãonopós-operatório.
Conclusão
Esses três casos foram diagnosticados como malformac¸ão venosa de fluxo lento, de acordo com a classificac¸ão da ISSVA. Angiografia e embolizac¸ão arterial auxiliaram no diagnóstico preciso do local primário e no controle do sangramento. Esses casos muito raros são passíveis de tratamentorelativamenterotineiro,apósumaavaliac¸ão cui-dadosaeadoc¸ãodeumaabordagemplanejada.
Conflitos
de
interesse
Osautoresdeclaramnãohaverconflitosdeinteresse.
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