rev bras reumatol.2017;57(6):610–612
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REVISTA
BRASILEIRA
DE
REUMATOLOGIA
Relato
de
caso
Presenc¸a
de
corpos
riziformes
em
paciente
com
artrite
idiopática
juvenil:
relato
de
caso
e
revisão
de
literatura
夽
Presence
of
riziform
bodies
in
a
patient
with
juvenile
idiopathic
arthritis:
case
report
and
literature
review
Leonardo
Rodrigues
Campos
a,
Fernanda
Cardoso
das
Neves
Sztajnbok
a,
Stélio
Galvão
b,
Marise
de
Araújo
Lessa
b,
Ierecê
Lins
Aymoré
ce
Flavio
Sztajnbok
a,d,∗ aUniversidadeFederaldoRiodeJaneiro,RiodeJaneiro,RJ,BrasilbUniversidadedoEstadodoRiodeJaneiro,FaculdadedeCiênciasMédicas,RiodeJaneiro,RJ,Brasil
cHospitalMárioKroeff,LaboratórioCláudioLemosAnatomiaPatológicaLtda.,RiodeJaneiro,RJ,Brasil
dUniversidadedoEstadodoRiodeJaneiro,NúcleodeEstudosdaSaúdedoAdolescente,RiodeJaneiro,RJ,Brasil
informações
sobre
o
artigo
Históricodoartigo:
Recebidoem17deabrilde2014 Aceitoem14desetembrode2014 On-lineem23deoutubrode2014
Introduc¸ão
Aartriteidiopáticajuvenil(AIJ)éaformadeartritecrônica maisfrequentenafaixaetáriapediátrica eseu diagnóstico éfeitoapós a exclusãode várias outras enfermidades que possamcursarcommanifestac¸õesmusculoesqueléticas pro-longadas.AformamaiscomumdeAIJéaoligoarticular,que podeseapresentarcomoumamonoartritecrônica.1Nesses casos,háváriosdiagnósticosaseremaventados:tuberculose, sarcoidose, sinovite vilonodular, hemartrose, hemangioma, osteocondromatosesinovial,lipomaarborescente, malignida-desealgumasdoenc¸asautoinflamatórias.2-4Nossoobjetivoé
夽
TrabalhofeitonosetordeReumatologiadoNúcleodeEstudosdaSaúdedoAdolescente,UniversidadedoEstadodoRiodeJaneiro,Rio deJaneiro,RJ,Brasil.
∗ Autorparacorrespondência.
E-mail:[email protected](F.Sztajnbok).
relatarocasodeumacrianc¸acommonoartritecrônicacuja biópsiamostrouumagrandequantidadedecorposriziformes, poucas vezesdescritosnessafaixaetária. Trata-sedonono casorelatadoemliteraturasobreapresenc¸adecorpos rizifor-mesempacientecomAIJeatéondesabemosoprimeirocaso descritonoBrasil.
Relato
de
caso
Crianc¸adosexomasculino,oitoanos,segundogemelar, natu-raldoRiodeJaneiro,apresentouhistóriadedificuldadepara fazer exercícios,com limitac¸ão dosmovimentos do joelho
http://dx.doi.org/10.1016/j.rbr.2014.09.002
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esquerdo,cercadequatromesesantesdaprimeiraconsulta. Apósummês,paisnotaramgrandeaumentodevolume,que persistiuatéodiadaconsulta.Nesseperíodo,nãohouvefebre, lesõescutâneas ouqualquer sinalou sintoma de acometi-mentodeoutrosórgãos.Nãohaviahistóriapréviadetrauma ouqualquerinfecc¸ão nostrêsmesesanterioresao apareci-mentodossintomas.Temumirmãogemelarsaudável,não háhistóriafamiliarparaespondiloartritesemãeapresentou umalesãocutâneafacialhaviacercade25anos, diagnosti-cadacomosarcoidoseetratadacomcorticoideintralesional. O exame físico na primeiraconsulta mostrou-se normal, excetopelapresenc¸adegrandeaumentodevolumedojoelho esquerdo, com calor ediscreta hiperemia, sinal da tecla e limitac¸ãodemovimentos(flexãoa60◦eextensãoa150◦).
Com o diagnóstico sindrômico de monoartrite crônica, foramsolicitadosexamescujosresultadosmostraram hemo-grama,proteínaCreativa,velocidadedehemossedimentac¸ão,
Figura1–Ressonânciamagnéticadojoelhoesquerdo mostrouvolumosoderramearticularepresenc¸ade múltiplaspequenasimagensalongadascomsinal hipotensoemtodasassequências,sugestivadecorpos riziformes.
lipidograma,glicemia,cálcio,ureia,creatinina,complemento, enzimasmusculares,eletroforesedeproteínas,enzima con-versora da angiotensina (ECA) e sedimento urinário com valores dentrodanormalidade. Ofatorreumatoide,o fator antinuclear e o HLAB-27 foram negativos. Sorologias para hepatitesBeC,toxoplasmose,HIVeHTLVforamigualmente negativas.Sorologiaspararubéolaecitomegalovírus mostra-ramIgMnegativa.Aprovatuberculínicafoinãoreatoraea radiografiadetóraxfoinormal.Apresentou,ainda, eletrocar-diograma,ecocardiogramaeavaliac¸ãooftalmológicanormais. A radiografiadojoelhoesquerdo mostrou apenasaumento departesmoleseaultrassonografia(USG)evidenciou volu-mosoderramearticularcomdebriseespessamentosinovial.A ressonânciamagnéticamostrouvolumosoderramearticular comsinalheterogêneo,comapresenc¸ademúltiplaspequenas imagensalongadascomsinalhipotensoemtodasas sequên-cias,sugestivadecorposriziformes,alémdeacentuadorealce da sinóvia (fig.1). Foi solicitada biópsia sinovial do joelho esquerdoe,nacirurgia,houvesaídademínimaquantidadede líquidosinovial(LS)edeumamoderadaquantidadedemassa esbranquic¸ada,semelhanteagrãosdearroz(fig.2).Oexame anatomopatológico mostrou, àmacroscopia, apresenc¸a de numerosasestruturasovaladasfriáveisdecorbrancae con-sistência firme, compatível com o diagnóstico de corpos riziformes.Amicroscopiamostroufragmentosdesinóviacom hiperplasiadascélulasderevestimentoeextensosdepósitos de fibrina eobservou-se, noestroma, edema, neoformac¸ão eectasiavascular,alémdeinfiltradoinflamatório linfoplas-mocitário ocasionalmente agregado em folículos, e alguns granulócitos (fig. 2). O material representado pelos corpos riziformeseraconstituídoporfibrinaorganizadaetinha,de permeio,célulasmononuclearesealgunspolimorfonucleares. Olaudohistológicofoisugestivodesinoviteinflamatória crô-nica,ouseja,AIJ. Opaciente foitratadoinicialmente,antes doprocedimentocirúrgico, comanti-inflamatórionão este-roidal, semapresentarrespostaclínica.Após acirurgia, foi acrescentadometotrexateaotratamentoeemcercadedois mesesencontrava-seassintomático.
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Embora os exames de imagem e laboratoriais sugerissem o diagnóstico deAIJ, foi solicitada biópsia sinovial, pois se pensava em excluir sarcoidose, não confirmada pelo his-topatológico.Noprocedimentocirúrgico, encontrou-seuma pequena quantidade de líquido sinovial e a presenc¸a de moderadaquantidadede umamassaesbranquic¸ada, quea avaliac¸ãohistopatológicamostroutratar-sedecorpos rizifor-mes.
Corposriziformes sãoestruturas quepodem ser encon-tradasno líquidosinovialou aderidasà sinóviaerecebem essadenominac¸ãoporsuaaparênciasemelhanteagrãosde arroz.Sãoconstituídosporfibrinaqueenvolvecélulas mono-nucleares,polimorfonuclearesehemáciaserepresentamuma respostainespecíficaàinflamac¸ãosinovial.5-8Jáforam des-critosemváriasenfermidadescomoaartritetuberculosa(na qualforamoriginalmenteobservadospelaprimeiravez,em 1895),outrasartritesinfecciosas,osteoartrite,artrite reuma-toideeAIJ.2-11
Suaetiopatogeniaécontroversa.Podemsurgirapartirde áreasdemicroinfartosdasinóviainflamadaquesão libera-dasdentrodoLSeencapsuladaspelafibrina,abundantemente produzidanosprocessosinflamatóriosdasinóvia.7,9,10,12 Tam-bém existe uma outra teoria que sugere que os corpos riziformessejam formadosdenovo noLS,bastante interes-sante para os casos de osteoartrite e presenc¸a de cristais deapatita epirofosfatode cálcio.4,8 Rovenskaetal. sugeri-ramque,apesardeexistirumalinfoangiogênesefisiológica associadaàinflamac¸ãocrônicacomoobjetivodemelhorara drenagemdoLSproduzidoemexcesso,aformac¸ãodos cor-posriziformes podeassociar-se àdificuldade dedrenagem linfáticadolíquidosinovialinflamado.13Oscorposriziformes ocorremmaisfrequentementeemjoelhoseombrose podería-mosdizerquesãoprodutosfinaisdainflamac¸ão,proliferac¸ãoe degenerac¸ãosinovial.9Poroutrolado,hádescric¸ãodeachado decorposriziformesnolíquidopleural,embainhas tendino-saseembursas,oquesugereumapossibilidadedeorigem nãosinovial.2,8,14
O achado de corpos riziformes emAIJfoi relatado pela primeira vez por Wynne-Roberts et al. em 1979 em um adolescente de 17 anos.12 Depois encontramos mais sete casos relatados naliteratura, com idades variandode dois a 17 anos.5-7,9-11 Seu achado parece ser independente da gravidadedaartriteedotempodedoenc¸a.7,9,10,15Noscasos relatadosemcrianc¸aseadolescentes,otempoentreoinício daartriteeoencontrode corposriziformesvariou dedois mesesacincoanos,porémnemtodososrelatoscontêmessa informac¸ão. No nosso caso, observamosque o surgimento ocorreuapósapenastrêsmesesdoiníciodaartrite.
Seriainteressantearealizac¸ãodebiópsiasinovialpara veri-ficar a presenc¸a dos corpos riziformes sempre que a USG mostraroencontrodedebris.Adificuldadedeaspirac¸ãode LSemumaarticulac¸ãoaparentementecontendoumagrande efusãopodeserdevidaàpresenc¸adoscorposriziformes e, assim,ousodeumaagulhamaisgrossaouumaabordagem cirúrgicapodesernecessário.10Arealizac¸ãodabiópsia sino-vial paraverificac¸ão da presenc¸ade corposriziformes tem importância,principalmente,noscasosdeartritesvolumosas
e/ourefratáriasaotratamentoconvencional,jáquesua reti-radapodeocasionaralíviosintomáticoparaopaciente.7
Nossoobjetivofoidescreveroqueacreditamosseronono casorelatadosobreapresenc¸adecorposriziformesemAIJe suapresenc¸adevesermaisfrequentedoquealiteraturarelata edoqueestamosacostumadosaencontrar.9Naartrite reu-matoide,podemserencontradosematé72%dasarticulac¸ões, quando procurados.15 De um modo geral, não solicitamos biópsiasinovialemoutrostiposdeAIJquenãoa monoarti-culare,comisso,provavelmenteestamossubdiagnosticando apresenc¸adoscorposriziformes,quepodemseros respon-sáveisporgrandesartritesdedifíciltratamentoclínico,mas queresponderiambemàintervenc¸ãocirúrgica.
Conflitos
de
interesse
Osautoresdeclaramnãohaverconflitosdeinteresse.
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