www.bjorl.org
Brazilian
Journal
of
OTORHINOLARYNGOLOGY
ARTIGO
ORIGINAL
Surgical
treatment
of
choanal
atresia
with
transnasal
endoscopic
approach
with
stentless
single
side-hinged
flap
technique:
5
year
retrospective
analysis
夽
Carmelo
Saraniti,
Manuela
Santangelo
e
Pietro
Salvago
∗UniversitàdegliStudidiPalermo,DipartimentodiBiomedicinaSperimentaleeNeuroscienzeCliniche(BioNeC),Sezione diOtorinolaringoiatria,Palermo,Itália
Recebidoem22dedezembrode2015;aceitoem2demarçode2016 DisponívelnaInternetem20defevereirode2017
KEYWORDS
Choanalatresia; Endoscopicnasal surgery;
Re-stenosis
Abstract
Introduction:Choanalatresiaisararecongenitalmalformationofthenasalcavity characte-rizedbythecompleteobliterationoftheposteriorchoanae.In67%ofcaseschoanalatresiais unilateral,affectingmainly(71%)therightnasalcavity.Incontrasttotheunilateralform, bila-teralchoanalatresiaisalife-threateningconditionoftenassociatedwithrespiratorydistress withfeedingandintermittentcyanosisexacerbatedbycrying.Surgicaltreatmentremainsthe onlytherapeuticoption.
Objective: Toreportourexperienceintheuseofatransnasalendoscopicapproachwith sten-tlesssingleside-hingedflaptechniqueforthesurgicalmanagementofchoanalatresia.
Methods:A5yearretrospectiveanalysisofsurgicaloutcomesof18patientstreatedforchoanal atresiawithatransnasaltechniqueemployingasingleside-hingedflapwithoutstentplacement. AllsubjectswereassessedpreoperativelywithanasalendoscopyandaMaxillofacialcomputed tomographyscan.
Results:Tenmalesandeightfemaleswithameanageatthetimeofsurgeryof20.05±11.32 years, underwent surgeryfor choanal atresia. Fifteen subjects (83.33%) had a bony while 3 (26.77%) a mixed bony-membranous atretic plate. Two and sixteen cases suffered from bilateral and unilateral choanal atresia respectively. No intra- and/or early postoperative complicationswere observed.Between 2and3months aftersurgerytwo cases(11.11%) of partialrestenosiswerefound.Onlyoneofthesepresentedarelapseofthenasalobstruction andwassubsequentlysuccessfullyrepairedwithasecondendoscopicprocedure.
DOIserefereaoartigo:http://dx.doi.org/10.1016/j.bjorl.2016.03.009
夽 Comocitaresteartigo:SaranitiC,SantangeloM,SalvagoP.Surgicaltreatmentofchoanalatresiawithtransnasalendoscopicapproach
withstentlesssingleside-hingedflaptechnique:5yearretrospectiveanalysis.BrazJOtorhinolaryngol.2017;83:183---9.
∗Autorparacorrespondência.
E-mail:[email protected](P.Salvago).
ArevisãoporparesédaresponsabilidadedaAssociac¸ãoBrasileiradeOtorrinolaringologiaeCirurgiaCérvico-Facial.
2530-0539/©2017Associac¸˜aoBrasileiradeOtorrinolaringologiaeCirurgiaC´ervico-Facial.PublicadoporElsevierEditoraLtda.Este ´eum
Conclusion:Thesurgicaltechniquedescribedfollowsthebasicrequirementsofcorrective sur-gery andallows good visualization, evaluationand treatment of theatretic plate and the posteriorthirdoftheseptum,inordertocreatethenewchoanalopening.Webelievethatthe useofastentisnotnecessary,asrecommendedincaseofothersurgicaltechniquesinvolving theuseofmoremucosalflaps.
© 2017 Associac¸˜ao Brasileira de Otorrinolaringologia e Cirurgia C´ervico-Facial. Published by Elsevier Editora Ltda. This is an open access article under the CC BY license (http:// creativecommons.org/licenses/by/4.0/).
PALAVRAS-CHAVE
Atresiadecoana; Cirurgianasal endoscópica; Restenose
Tratamentocirúrgicodeatresiadecoanacomabordagemendoscópicatransnasal comtécnicaderetalhoúnicoearticulac¸ãolateralsemcolocac¸ãodestent:análise retrospectivade5anos
Resumo
Introduc¸ão:Aatresiadecoanaséumamalformac¸ãocongênitararadacavidadenasal carac-terizadapelaobliterac¸ãocompletadacoanaposterior. Em67%doscasosaatresiacoanalé unilateral,acometeprincipalmente(71%)acavidadenasaldireita.Diferentementedaforma unilateral,aatresiacoanalbilateraléumacondic¸ãocomriscodevida,frequentemente asso-ciadaainsuficiênciarespiratóriaàalimentac¸ãoecianoseintermitenteexacerbadapelochoro. Otratamentocirúrgicoaindaéaúnicaopc¸ãoterapêutica.
Objetivo:Relataranossaexperiêncianousodeumaabordagemendoscópicatransnasalcoma técnicaderetalhoarticuladodeumladosósemcolocac¸ãodestentparaotratamentocirúrgico daatresiacoanal.
Método: Análiseretrospectivade5anosdosdesfechoscirúrgicosde18pacientestratadospara atresiacoanalcomumatécnicatransnasalcomumúnicoretalhodearticulac¸ãolateral,sem colocac¸ãodestent.Todososindivíduosforamavaliadosnopré-operatóriocomendoscopianasal eumexamedetomografiacomputadorizadamaxilofacial.
Resultados: Dezhomense oitomulheres comidade médiade20,05±11,32 anosàcirurgia foramsubmetidosacirurgiaparaatresiadecoanas.Quinze(83,33%)apresentavamplaca atré-sicaósseaetrês(26,77%)placaatrésicaósseo-membranosamista.Doise16casostinhamatresia coanalbilateraleunilateral,respectivamente.Nãoforamobservadascomplicac¸õesintrae/ou pós-operatóriasprecoces.Entre2e3mesesapósacirurgiadoiscasos(11,11%)derestenose parcialforamidentificados.Apenasum delesapresentouumarecidivadaobstruc¸ãonasale, portanto,foireparadocomsucessocomumsegundoprocedimentoendoscópico.
Conclusão:Atécnicacirúrgicadescritasegueosrequisitosbásicosdecirurgiacorretivae possi-bilitaboavisualizac¸ão,avaliac¸ãoetratamentodaplacaatrésicaedoterc¸oposteriordosepto, afimdecriaranovaaberturacoanal.Pensamosqueousodeumstentnãoénecessário,tal comorecomendadonocasodeoutrastécnicascirúrgicasqueenvolvemousodemaisretalhos demucosas.
© 2017 Associac¸˜ao Brasileira de Otorrinolaringologia e Cirurgia C´ervico-Facial. Publicado por Elsevier Editora Ltda. Este ´e um artigo Open Access sob uma licenc¸a CC BY (http:// creativecommons.org/licenses/by/4.0/).
Introduc
¸ão
Comumafrequênciadeumemcada5.000-7.000 nascimen-tos,aatresiadecoana(AC)éumamalformac¸ãocongênita raradacavidadenasal,caracterizadapelaobliterac¸ão com-pleta das coanas posteriores.1 A AC foi primeiramente relatadapor Roederer em 1755, ao examinar um recém--nascido com obstruc¸ão total da coana nasal posterior, e mais tarde descrita por Otto em 1829, durante uma necropsia;2,3 a primeira abordagem cirúrgica para AC foi proposta em 1851 por Emmert, que primeiro corrigiu com sucesso a AC com o uso da cirurgia transnasal do palato.4
Ambosossexossãoacometidos,comumarazão homem--mulherde1:2.Em70%doscasos,amalformac¸ãoédotipo ósseo-membranosa,mista,enquantonorestanteédotipo óssea.5Em67%doscasos,aACéunilateral,acomete prin-cipalmente(71%)acavidadenasaldireita.Diferentemente daformaunilateral,quepodenãoserreconhecidadurante anos, aACbilateral é umacondic¸ãoameac¸adoradavida, frequentemente associada aaspectos clínicosdramáticos, comodificuldaderespiratóriaàalimentac¸ãoecianose inter-mitenteexacerbadapelochoro.
comoCharge(coloboma,defeitoscardíacos,AC,retardode crescimentopós-nataledesenvolvimentomental, hipopla-sia genitaleanomalias daorelha),síndromesdeTreacher Collins, Pfeiffer, Apert, disostose mandibulofacial e de Crouzon.6 Nessescasos, devido aossintomas respiratórios graves, otratamento cirúrgicodeAC combinado com tra-queostomiamuitasvezesénecessário,paragarantirumbom controledasviasaéreas.
Hengerer e Strome atribuíram as bases embriológicas da AC a quatro hipóteses: 1) persistência da membrana bucofaríngeadointestinoanterior;2)persistênciada mem-branabuconasaldeHochstetter;3)persistênciaanormalou localizac¸ão damesodermena regiãocoanal; 4) direciona-mento errado do fluxo mesodérmico, com uma migrac¸ão alterada de células da crista neural, que não consegue alcanc¸ar a sua posic¸ão pré-determinada nos processos faciais.7
ApósaACserdiagnosticada,otratamentocirúrgico con-tinuaaseraúnicaopc¸ãoterapêutica.Diversasabordagens cirúrgicasforamanteriormenterelatadas,comotransnasal, transantral,transpalatinaetranseptal.
Relatar nossa experiência no tratamento cirúrgico de 18casosdeACcom umaabordagemendoscópica minima-menteinvasiva,comatécnica deretalhocomarticulac¸ão lateralúnicasemcolocac¸ãodestent.
Método
Nossoestudofoifeitocomaavaliac¸ãodosresultados cirúrgi-cosde18pacientes(de8a57anos)tratadosparaACentre 2001 e 2005. Aaprovac¸ão para este estudo retrospectivo foiobtidadacomissãodeéticalocal(númerodeaprovac¸ão V5605); 14 pacientes apresentavam AC unilateral e óssea (fig.1),umunilateralemista(fig.2),umbilateraleóssea e doisbilateral emista.As formas deACbilateraisforam reintervenc¸õesempacientesquejáhaviamsidosubmetidos a cirurgia em outros centros. Nenhum caso de síndromes genéticasfoi encontrado.As avaliac¸õesclínicase radioló-gicasforamfeitasnopré-operatóriodetodosospacientes e compreendiam umaendoscopia nasale umaTC maxilo-facial, para determinar a característica da placa atrésica e para descartar qualquer outra anomalia craniofacial. O
Figura1 TCaxial,atresiadecoanaósseaesquerda monola-teral.
Figura2 TCaxial,atresiadecoanamistaesquerda monola-teral.
procedimentocirúrgico,sobanestesia geral,foifeitocom telescópiosde0e30;4ou2,7mm(KarlStorz),adepender daidadedopaciente.
Foiusadatécnicatransnasalcomumúnicoretalhocom articulac¸ãolateral,semcolocac¸ãodestent,ebaseadanos seguintespassos:
1. Após a intubac¸ão oral, o nariz foi topicamente des-congestionado. Na presenc¸a de desvio de septonasal, fez-se incisãohemitransfixadaàdireitadoseptonasal, dissecc¸ãosubpericondraldireitaesubperiostealbilateral comcorrec¸ãodasdeformidadesseptais.
2. Incisãoverticaldamucosanasalcomumbisturiemfoice najunc¸ãodaplacaatrésicacomovômer;adic¸ãodeduas incisõeshorizontais,umamaiselevadanoarcocoanale
CM
CI
S
A
C.I.
C.I.
C.I.
C.I.
P.A.
P.A.
P.A.
A
A
A
A
S
S
S
S
C.M.
C.M.
C.M.
C.M.
D
C
B
Figura4 Principaisetapascirúrgicasdatécnicadecoanoplastia endoscópicadecavidadenasaldireita.(C.I.,conchainferior; C.M.,conchamédia;S,septo,P.A.,placaatrésica;A,assoalhonasal).
outra inferior,naextremidade entrea placaatrésicae o assoalhodacavidadenasal(figs.3e4A),umretalho comarticulac¸ãolateralfoidescoladoe deslocado late-ralmente(fig.4Befig.5A).Essaetapapôdeserconcluída pelodeslocamentodaconchainferior,afimdemelhorar aexposic¸ãodocampocirúrgico.
3. Perfurac¸ãodaAC noníveldasuaparte inferomediale subsequenteremoc¸ãocompleta daplacaatrésica, jun-tamentecomamucosadafacenasofaríngea,comuma pinc¸acortanteoumicrobroca(fig.4C).
4. Etapa dosepto: ressecc¸ão doterc¸o posterior dosepto ósseo(vômer, lâminaetmoidal)compinc¸abackbitinge
Tabela1 Característicasclínicasdospacientes
Casos Sexo Idade Lateralidade Tipo Tampãonasal Reestenose
1 M 27anos Direito Ósseo 4dias Não
2 M 25anos Esquerdo Ósseo 5dias Sim
3 F 10anos Direito Ósseo 4dias Não
4 M 20anos Esquerdo Misto 3dias Sim
5 F 9anos Esquerdo Ósseo 3dias Não
6 F 11anos Esquerdo Ósseo 3dias Não
7 M 13anos Esquerdo Ósseo 4dias Não
8 F 12anos Direito Ósseo 4dias Não
9 M 8anos Bilateral Ósseo 7dias Não
10 F 57anos Bilateral Misto 7dias Não
11 M 17anos Direito Ósseo 4dias Não
12 M 27anos Esquerdo Ósseo 5dias Não
13 F 19anos Esquerdo Ósseo 4dias Não
14 M 21anos Esquerdo Misto 4dias Não
15 M 15anos Direito Ósseo 5dias Não
16 M 23anos Esquerdo Ósseo 3dias Não
17 F 29anos Direito Ósseo 4dias Não
18 F 18anos Direito Ósseo 5dias Não
broca,cortevertical bilateral combisturiangulado ou
microtesouradamucosadoseptodemodo queapenas
a extremidade posterior do septo ósseo fique
reco-bertoporaproximac¸ãodosdoisladosdomucoperiósteo (figs.4De5B).Finalmente,posicionamento dotampão nasal Merocel® de um mínimo de 3 e um máximo de 7 dias (média de 4,4). Os stents não foram colocados emnenhumcaso.Nenhumamitomicinatópicaenenhum corticosteroideforamaplicados.
No caso de AC bilateral, o mesmo procedimento foi feitonoladocontralateral(fig.5C).Duranteoperíodo pós--operatórioimediato,terapiaantibióticafoiadministradae, apósaremoc¸ãodotampãonasal,recomendou-sespraynasal salino,pelomenosduasvezesaodia,durantevárias sema-nas. Os pacientes foram submetidos a acompanhamento endoscópicoregularparalavaracavidadenasal,para remo-vercrostasesecrec¸õeseverificarapermeabilidadecoanal.
Resultados
A tabela 1 mostra características clínicas dos dez paci-entes incluídos no estudo. Dez homens e oito mulheres (razãohomem/mulher=1:1,25),comumamédiadeidade, no momento da cirurgia, de 20,05±11,32 anos (média= 18,5anos),foramsubmetidosatratamentodeAC;15 paci-entes (83,33%) apresentaram placa atrésica óssea e três (26,77%)umaplacaatrésicaósseo-membranosamista.Dois e 16 casos apresentavam AC bilateral e unilateral (nove doladoesquerdoesetedoladodireito),respectivamente. ForamobservadosdoiscasosdeACbilateral, umacrianc¸a de8eumamulherde57anos,ambascomreestenoseapós tratamentocirúrgicoinicialaonascimentocomperfurac¸ão simplesecolocac¸ãodestent.Nenhumpacienteapresentava doenc¸adorefluxogastresofágico(DRGE).
Todososprocedimentoscirúrgicosforamconcluídosem 140 minutos (variac¸ão de tempo cirúrgico=60-140min;
média=87min).Aseptoplastiacomumaabordagem maxila--pré-maxila foi feita em sete pacientes (38,88%) que apresentavam desviodesepto nasal.O tratamento deAC não foi associado à adenoidectomia nas crianc¸as de 8 e 9anos(pacientes9e5).Otempodeinternac¸ãovarioude3a 5dias(média=3,8dias).Otempomédioparaaremoc¸ãodo tampãonasalfoide4,33±1,18dias(mediana=4dias).Não foramobservadascomplicac¸õespós-operatóriasintrae/ou pós-operatóriasprecoces,comoepistaxe,infecc¸ão,erosão dasnarinasousinéquias.
Todos os pacientes foram acompanhados no pós--operatóriocomendoscopianasal.Em geral,operíodode acompanhamento variou de 1 a 10 anos (média de 7,4). Entre 2 e 3 meses após o tratamento cirúrgico, foram diagnosticados dois casos (11,11%) de reestenose parcial (pacientes2e4)noassoalhodacavidadenasal.Apenasum (5,55%)desses(paciente4)apresentourecidivadaobstruc¸ão nasal (fig. 6) e, portanto, foi reparado com sucesso com umsegundoprocedimentoendoscópico,semcolocac¸ãode stent.Os 16 pacientesrestantes que foram submetidos a cirurgiativerampatênciafuncionalsatisfatóriadascoanas, sem dificuldade respiratória ousecrec¸ões no acompanha-mento, e permeabilidade coanal definitivafoi confirmada comendoscopianasal.
Discussão
Naverdade, nãoexisteumatécnicaúnica oupadronizada nomanejo daACe acorrec¸ãocirúrgicaestáintimamente relacionada com a idade do paciente e as características anatômicasdaprópriaAC:unioubilateral,totalouparcial, membranosa,ósseaoumista.
CI
S
AN
Figura 6 Reestenose parcial no assoalho nasal (seta) (S,septo;CI,conchainferior;AN,assoalhonasal).
umaabordagemtransnasal.8Aocontrário,pacientescomAC unilateral ouincompletasão frequentemente diagnostica-dosetratadosmaistardiamentenavida,quandoprocuram atendimentomédicoemdecorrênciadeobstruc¸ãonasal uni-lateraldelongadata,anosmiaerinorreia.
Quatro abordagens cirúrgicas principais para AC foram descritas:transpalatal, transantral,transseptal e transna-sal. A abordagem transpalatal oferece um campo muito amplo para a operac¸ão, facilita as manobras corretivas, masémaisinvasivaesuscetívelacomplicac¸ões,como san-gramento,fístulas,infecc¸õesedefeitosdecrescimentoda mandíbulae doosso do palato.9,10 A abordagem transan-tral tem interesse apenas histórico e também possibilita umaexposic¸ãoadequadadocampocirúrgico,propiciauma verificac¸ãorápidaparaqualquersangramentoemenorrisco de lesionar as artérias esfenopalatinas, veias e nervos, maspode aumentar bastante o risco dedeformidades de estruturas em crescimento, tais como a maxilae os den-tessuperiores.11 Aabordagemtransseptal é recomendada em caso de AC unilateral e em pacientes com mais de 8anosepossibilitaumamelhorcorrec¸ãodeeventuais des-vios do septo, ressecc¸ão da parte posterior do vômer e preservac¸ãoderetalhosdemucosaparacoberturadaárea desangramento.12
Hoje em dia, a abordagem transnasal é a mais usada, devidoaosrequintesdetécnicasendoscópicasatuais (não afeta o crescimento da arcada inferior, não ocasiona má oclusão ou alterac¸ões estéticas da face), especialmente emrecém-nascidoscomACbilateral,nosquaisgeralmente faz-se uma punc¸ão da placa atrésica pelas narinas, com posteriorusodedilatadoresFearonecolocac¸ãodestent.13 Em pacientes jovens, quando os seios etmoidais atingem umnívelsatisfatório dedesenvolvimento, e em adultos é possívelfazerincisões damucosa daplaca atrésica,como relatadopor diferentesautores. As técnicas maiscomuns para a incisão são: retalho anterior duplo da mucosa
e posterior com articulac¸ão baixa,12 retalho duplo com articulac¸ão lateral,14,15retalho comarticulac¸ão superior,16 quatroretalhoscomincisõescruzadas,11,17,18retalho nasal e septal duplo,19 e vários retalhos fixados com cola de fibrina,20---22 de modo a obter retalhos de mucosa para a recobertura das áreascruentasnonível dalâmina medial doprocessopterigoideoeparteposteriordosepto.Outros autores, ao contrário, não usaram a técnica de retalhos, como El-Ahl etal.,que fizeram umaabordagem endoscó-picatransnasalsemstentparatratarACbilateralemsete recém-nascidos (de 4 a 15 dias de vida), sem evidências dereestenose.23 Além disso, para ampliaracoana para o tamanhomáximopossível,Liktoretal.sugeriram,noscasos em queaplacaatrésicaéadequadamentefinae oestado dedesenvolvimentodoseioesfenoidalecélulasetmoidais é adequado, abrir ao mesmo tempo o seio esfenoidal e as célulasetmoidais posteriores, ressecartambém o polo posteriordoconchamédia;noentanto,essatécnica modi-ficada poderia ser considerada para tratar apenas casos selecionadoscomoestenosepós-operatóriaeACunilateral empacientescommaisde7anos.24
Aaplicac¸ãotópicademitomicinaC,umaminoglicosídeo queinibeocrescimentodefibroblastoseamigrac¸ão, tam-bémfoisugerida,parareduziroriscodereestenoseapósa cirurgiaemelhoraroprocessodecicatrizac¸ão;porém,seu uso aindaécontroverso.25---30 Por exemplo, Bozkurtetal., que estudaram 12 pacientes que se submeteram a cirur-gia para atresia coanal com e sem uso de mitomicina C, nãoevidenciaramcaso dereestenose noprimeirogrupoe formac¸ãodetecidodegranulac¸ãoem 42,9%dosegundo.30 Pelocontrário,Uzomefunaetal.nãoencontraramdiferenc¸a significativaentreospacientesqueforamtratadosem cirur-gia inicial com mitomicina C tópica e pacientes que não aplicarammitomicinaC(53%vs.60%).31
Os desfechos cirúrgicos bem-sucedidos de AC são influenciados pela presenc¸a/ausência de fatores como o refluxo nasofaríngeo, DRGE, idade<10 dias (associada à visualizac¸ão limitada no nariz dos recém-nascidos e à ressecc¸ão limitada do vômer), AC bilateral com placa atrésica puramente óssea e malformac¸ões associadas.9,27 Nenhumdesses fatoresderiscofoiidentificado em nossos pacientes,comexcec¸ãodeACbilateral,quefoiencontrada em doisindivíduos(11,11%)quenãoapresentaram reeste-noseapósonossotratamento.
Opresente estudo,com apenasdois casos(11,11%) de reestenose parcial, apresentou bons desfechos cirúrgicos semousodeumstentnopós-operatório.Umataxa seme-lhantedereestenose(14%)foirelatadaporIbrahimetal., que também fizeram uma coanoplastia sem stent endos-cópica com umretalho mucoperiosteal único lateral para tratar 21crianc¸as com AC;32 de qualquermaneira, é difí-cil fazer uma comparac¸ão real,por causa das diferentes característicasdemográficas daamostraestudada,do ele-vadonúmerodeACbilateralincluído(11/21)edoperíodo deacompanhamentomaiscurto.
de uma reoperac¸ão (0,81), a comparac¸ão entre as cirur-gias com e sem stent não apresentou qualquer evidência significativaemfavordeumatécnicaespecífica.34
Conclusão
A abordagem cirúrgica para AC descrita é tecnicamente fácil de fazer e possibilita boa visualizac¸ão, avaliac¸ão e tratamento daplaca atrésica e terc¸o posterior do septo. Nossosdados,comapenasdoiscasosdereestenoseparcial (11,11%),mostrambonsdesfechoscirúrgicossemousode stent.Noentanto,devidoaonúmerodepacientesincluídos, essesachadosnãopodemsergeneralizadoseumaamostra maiorénecessáriaparaobterconclusõesestatisticamente significativas. Sugerimos o uso dessa cirurgia endoscópica transnasal, pois segue os requisitosbásicos de uma abor-dagem corretiva minimamente invasiva: criac¸ão de uma coananasalposterioramplamentepatente,suficientepara a respirac¸ão nasal bilateral normal; ausência de acúmulo desecrec¸ão;minimizac¸ãodeformac¸ãodetecidocicatricial endonasal; eprevenc¸ãodecrescimentocraniofacial anor-malemcrianc¸asqueaindanãotenhamatingidooseupleno crescimento.
Conflitos
de
interesse
Osautoresdeclaramnãohaverconflitosdeinteresse.
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