Braz. j. . vol.83 número6

BrazJOtorhinolaryngol.2017;83(6):726---729

www.bjorl.org

Brazilian

Journal

of

OTORHINOLARYNGOLOGY

RELATO

DE

CASO

Bilateral

parotid

glands

infection

caused

by

Calmette-Guerin

Bacillus

after

intravesical

therapy

for

recurrent

bladder

cancer:

a

case

report

夽

Infecc

¸ão

bilateral

da

glândula

parótida

causada

pelo

bacilo

de

Calmette-Guérin

após

terapia

intravesical

para

câncer

recorrente

de

bexiga:

relato

de

caso

Eviatar

Friedlander

,

Paula

Martínez

Pascual

,

Pedro

Montilla

de

Mora

e

Bartolomé

Scola

Yurrita

a_{GregorioMara˜nónGeneralUniversityHospital,DepartmentofOtorhinolaryngology,Madri,Espanha}

b_{GregorioMara˜nónGeneralUniversityHospital,DepartmentofMicrobiologyandInfectiousDisease,Madri,Espanha}

Recebidoem30desetembrode2015;aceitoem11deoutubrode2015 DisponívelnaInternetem4deabrilde2017

Introduc

¸ão

ObacilodeCalmette-Guérin(BCG),umacepavivaatenuada deMycobacteriumbovis,foioriginalmentedesenvolvidopor Albert LeonCharles Calmettee Camile Guérin, em 1925, como umavacinapara tuberculose.Atualmente, oBCG é amplamenteusado comouma terapia complementarpara asneoplasiassuperficiaisdabexiga.Essetratamentoé con-sideradoseguroebemtolerado,emboracomplicac¸õeslocais edistaispossamaparecer.1_{Em2003,Diazetal.relataram}

pelaprimeiravez,emlínguaespanhola,umcasodeinfecc¸ão

DOIserefereaoartigo:

http://dx.doi.org/10.1016/j.bjorl.2015.10.017 夽

Comocitaresteartigo:FriedlanderE,PascualPM,deMoraPM,

YurritaBS.Bilateralparotidglandsinfectioncausedby

Calmette-Guerin Bacillus after intravesical therapy for recurrent bladder

cancer:acasereport.BrazJOtorhinolaryngol.2017;83:726---9.

∗_{Autorparacorrespondência.}

E-mail:eviatarf@gmail.com(E.Friedlander).

ArevisãoporparesédaresponsabilidadedaAssociac¸ão

Brasi-leiradeOtorrinolaringologiaeCirurgiaCérvico-Facial.

unilateraldaglândulaparótidacausadaporBCG.2_Revisamos

a literatura, em inglês, de 1975 a 2015, e não encon-tramos outroscasos dessainfecc¸ão, poisé extremamente rara.Nesteartigo,relatamosumcasobemdocumentadode infecc¸ãobilateraldasglândulasparótidascausadaporBCGe discutimosotratamentoeoacompanhamentodopaciente.

Relato

de

caso

Pacientedosexo masculinode72 anos,com umhistórico decarcinoma recorrente dabexiga nosúltimos três anos. Opaciente apresentava tambémumhistóricodeconsumo detabaconos últimos30 anos.Foiencaminhado aonosso DepartamentodeOtorrinolaringologiadevidoauminchac¸o bilateral da glândula parótida, com uma pequena lesão ulcerativanaglânduladireitaquehaviaaumentadonomês anterior.Nosúltimosanos,opacientehaviasidosubmetido aváriostratamentosparacarcinomarecorrentedabexiga. O último tratamento consistiu em ressecc¸ão transuretral seguida de terapia de injec¸ões intravesicais com BCG. O tratamentohaviaterminadodoismesesantesdaconsultado paciente em nosso Departamento deOtorrinolaringologia.

2530-0539/©2016Associac¸˜aoBrasileiradeOtorrinolaringologiaeCirurgiaC´ervico-Facial.PublicadoporElsevierEditoraLtda.Todosos

BilateralparotidglandsinfectioncausedbyCalmette-GuerinBacillusafterintravesicaltherapy 727

Figura1 Inchac¸obilateraldasglândulasparótidas.Aglândulaparótidadireitamostraumapequenaúlceraindolor,comsupurac¸ão contínua.

O exame físico inicial mostrou aumento das glândulas parótidas,queapresentavamumaconsistênciaelástica.No poloinferiordaglânduladireitahaviaumapequenaúlcera indolorcomsupurac¸ãocontínua(fig.1).Examesdesangue mostraram anemia leve, sem outros achados. Foi feita umapunc¸ãodalesãodireita guiadapor ultrassonografiae as amostras foram enviadas para análise microbiológica. Uma tomografia computadorizada (TC) foi então solici-tada de urgência, mostrou uma grande massa que media 6,4×3,0×3,6centímetros,noladodireito.Alesãomostrou

múltiplas zonas trabeculares com áreas císticas e necró-ticas. O lado esquerdoapresentava uma lesão que media 3,0×2,0×2,0cm,com asmesmascaracterísticas (fig. 2).

Considerandoidade, sexoehistórico detabagismo,a sus-peitapreliminarfoiadeumtumordeWarthinbilateral.Com base na análise feitapelo Departamentode Microbiologia comousodeGeneXpert® (Cepheid),orelatórioinicialfoi positivoparaocomplexoMycobacterium tuberculosis.Em decorrênciadesseresultado edohistóricodetratamentos oncológicosdabexigacomBCG,procedimentosdebiologia molecular(GenoTypeMycobacteriumCM/AS®,Hain)foram feitos e confirmaram a presenc¸a da cepa atenuada de Mycobacteriumbovis;portanto,BCG.Umacintilografiafoi feitaparadescartaroutroslocaisdedisseminac¸ãodoBCG. Foramencontradasáreasdedisseminac¸ãovertebral, renal e pulmonar. O paciente foi submetido a tratamento com 300mgdeisoniazidaevitaminaB6,800mgdeetambutole 500mgdelevofloxacinaumavezpordia,por10meses,com excelente resposta. Após 20 meses de acompanhamento, nãoapresentou evidência dadoenc¸a,fatoconfirmado por tomografia computadorizada, exame físico e exames de sangue. O inchac¸o das glândulas parótidas desapareceu completamente, bem como a lesão ulcerativa do lado direito(fig.3).

Discussão

A tuberculose que afeta as glândulas salivares é um tipo raro detuberculose extrapulmonar,a glândula parótidaé

Figura2 CortecoronalnaTCmostramúltiplaszonas trabe-cularescomáreas císticasenecróticas,maisbemobservadas noladodireitodaimagem.

728 FriedlanderEetal.

Figura3 Imagensobtidasapósotérminodotratamento(10meses).Oinchac¸onaglândulaparótidadiminuiuemambososlados ealesãoulcerativadoladodireitofoicurada.

sexomasculino e fumante levou-nos a incluir o tumor de Warthincomo umdiagnósticopossível,jáque eleaparece comoumamassacísticaindoloredecrescimentolentoque afetaprincipalmenteaglândulaparótida.Em15%doscasos podeafetar ambas as glândulas e nãocostuma se tornar maligno.

Devido às características clínicas semelhantes entre tuberculose na parótida e neoplasias de parótida, é de extremaimportância obterumbomhistóricoclínico, per-guntarsobrequaisquertiposdecânceranterioresoucontato comtuberculose.Apósoexameclínico, acitologia aspira-tivaporagulhafinaguiadaporultrassonografiaénecessária, por ser a técnica padrão-ouro para diferenciar os dois tipos de doenc¸as. Exames histológicos e microbiológicos devemser feitosna amostrade tecido.Ostestes histoló-gicosfrequentementemostraminflamac¸ãogranulomatosa, enquanto o diagnóstico microbiológico pode ser feitopor meio de colorac¸ão BAAR (visualizac¸ão de bacilos álcool--ácido-resistentes), cultura de microbactérias ou ensaios baseadosemreac¸ãodepolimeraseemcadeia(PCR). Infeliz-mente,culturasmostramresultado negativoem40,9%dos casos,3_{porhaverumcontroledareplicac¸ãobacilarporum}

hospedeiro imunocompetente contra uma cepade micro-bactériaatenuada.Atomografiacomputadorizada(TC)pode serumaferramentaútilnaobtenc¸ãodeumdiagnóstico com-pleto, pois ajuda a determinar a extensão da doenc¸a, é usadanoacompanhamentodopacienteparaavaliara res-postaaotratamento.2

Noscasosem quea punc¸ãoguiadaporultrassonografia nãoapresentaresultadoclaro,aparotidectomiacombiópsia intraoperatóriapodeserfeitaparaexcluirmalignidade.2

Acredita-sequeatuberculosedeparótidasejacausada pordisseminac¸ãohematogênicaoulinfáticadosbacilosdos pulmões, ousecundária à infecc¸ão da cavidade oral com

envolvimentodoductodeStenoneosvasoslinfáticos afe-rentes.

Em nosso caso, o paciente não teve contato com o Mycobacteriumtuberculosis,mascomumacepaatenuada doMycobacterium bovis,aBCG.Apesar desuaincidência rara, a disseminac¸ão hematogênica dos bacilos é possí-vel.Algumascondic¸ões,comoimunossupressão,rupturada barreira urotelial devido atraumatismo decateterizac¸ão, infecc¸ãodotratourinário concomitanteouinstilac¸ão pre-coceapósressecc¸ãotransuretral,podemfavoreceressetipo de disseminac¸ão.3 _{A disseminac¸ão da infecc¸ão por BCGé}

uma condic¸ão diferente dos sintomas do tipo gripal pós--instilac¸ãoe ascomplicac¸ões locaisnotrato geniturinário quepodemaparecer duranteotratamento. Elaédefinida com umacultura positivade sangue oumedula óssea, ou evidência deinfecc¸ão em doisoumaislocais anatômicos, alémdotrato urinário.3 _{Oslocais maiscomumente}

afeta-dossãoospulmõeseosistemaosteoarticular,3_asglândulas

salivaressãoumalocalizac¸ãoextremamenteincomumpara migrac¸ãodoBCG.

Do ponto de vista terapêutico, essa doenc¸a pode ser tratadacom drogasantituberculosas como qualquer outra infecc¸ão por tuberculose.O BCG é intrinsecamente resis-tente a pirazinamida e cicloserina,2,3 _{de modo que o}

tratamento de escolha é uma combinac¸ão de isoniazida, rifampicinaouetambutol.Emalgunscasos,acepadeBCG ésuscetívelàsquinolonase,então,umagentedessegrupo tambémpodeseradicionado.

Conclusões

BilateralparotidglandsinfectioncausedbyCalmette-GuerinBacillusafterintravesicaltherapy 729

dasglândulasparótidasempacientesidosos,comlongo his-tóricodetabagismo,tumoresbilateraisdeWarthinpodem sera suspeita inicial. Umhistóricodetalhado dopaciente deve ser obtido para que o diagnóstico diferencial possa ser feito e se descartarem todas aspossibilidades. O uso depunc¸õesguiadasporultrassonografiaeprocedimentosde biologia molecular foi fundamental na obtenc¸ão do diag-nóstico, neste caso. Uma abordagem interdisciplinar e a colaborac¸ãodeumbomespecialistasãoessenciaisnoscasos demanejocomplexo,taiscomoeste.

Conflitos

de

interesse

Osautoresdeclaramnãohaverconflitosdeinteresse.

Referências

1.Koya MP, Simon MA, Soloway MS. Complications of intrave-sical therapy forurothelial cancer of the bladder. J Urol. 2006;175:2004---10.

2.DíazC,BaldóC,MartínA,FernándezMJ,Mu˜nozM,RodríguezL, etal.ParotidtuberculosisfollowingintravesicalBCGinstillation: acasereport.ActaOtorrinolaringolEsp.2003;54:129---33.